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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 58(1); 2015 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2015;58(1): 48-51.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2015.58.1.48
A Case of Pyriform Sinus Fistula Concurrent with Papillary Thyroid Carcinoma in a 72-Year-Old Patient.
Yun Young Jung, Dongbin Ahn, Heejin Kim, Jin Ho Sohn
Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, School of Medicine, Kyungpook National University, Daegu, Korea. godlikeu@naver.com
72세 고령 환자에서 갑상선 유두암과 동반된 이상와 누공 1예
정윤영 · 안동빈 · 김희진 · 손진호
경북대학교 의학전문대학원 이비인후-두경부외과학교실
ABSTRACT
Since branchial anomalies are developmental disorders, pyriform sinus fistula (PSF) has been considered as a pediatric disease, and most reports of PSF with clinical symptoms have thus been on neonatal and young children. There are only a few case reports worldwide, of PSF found in adult patients. Here, we report a case where the patient's initial symptom of PSF occurred at the age of 72. Interestingly, papillary thyroid carcinoma (PTC) was concurrently identified on computed tomography during the evaluation for PSF. Chemical cauterization and total thyroidectomy was performed for the treatment of PSF and PTC, respectively. This case report may contribute to increased awareness of PSF in adult patients and the possible coexistence of thyroid cancer in these patients.
Keywords: AdultBranchial cleft anomaliesFistulaPyriform sinusThyroid cancer

Address for correspondence : Dongbin Ahn, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, School of Medicine, Kyungpook National University, 807 Hoguk-ro, Buk-gu, Daegu 702-210, Korea
Tel : +82-53-200-2792, Fax : +82-53-200-2027, E-mail : godlikeu@naver.com


이상와 누공은 '이상와 내에 내공을 갖는 새기형'을 의미하는 것으로 제3, 4 새기형을 통칭하는 용어이다.1) 이러한 이상와 누공은 발생학적으로 제3, 4 인두낭이 기형적으로 잔재하는 것에서 기인하기 때문에 선천성 질환으로 분류되며, 따라서 대부분은 신생아를 포함한 소아나 청소년기에서 증상을 나타낸다.1,2) 그 증상은 이상와 누공의 경로와 밀접한 관계를 가지는데, 누공은 일반적으로 이상와에서 시작하여 윤상갑상근을 관통한 다음 갑상선 내부 또는 그 주위에서 종료되는 경로를 갖기 때문에 화농성 갑상선염이나 갑상선 주위 농양인 경우가 많으며, 90% 이상에서 좌측에 발생하는 것으로 알려져 있다.3) 따라서 좌측 전경부의 종창이나 갑상선 주위 농양을 갖는 소아 환자에서는 단순히 염증 치료에만 중점을 두기 보다는 항상 이상와 누공의 가능성을 생각해야 한다. 이상와 누공은 선천성 질환임에도 불구하고 최근에는 그에 대한 관심과 이해가 높아짐에 따라 성인 시기에 이르러 증상이 발생하는 경우도 보고되고 있으나, 대부분은 젊은 성인이나 중년의 환자에 발생한 증례들이다.4,5)
본 저자들은 72세의 고령의 나이에 처음으로 발생한 좌측 갑상선 주위 농양 환자에서 갑상선 유두암과 동반된 이상와 누공을 진단 및 치료하였기에 이를 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.



72세 여성 환자가 서서히 악화되는 좌측 전경부의 종창을 주소로 응급실로 내원하였다. 환자는 평소 고혈압 이외의 다른 기저질환이 없는 건강한 상태였으나, 약 7일 전부터 연하통 및 전경부 통증이 발생하기 시작하여 개인 병원에서 인두염으로 진단받고 항생제를 포함한 약물치료를 4일간 시행 받았다. 하지만 이후에도 증상의 호전은 전혀 없었으며, 전경부 발적과 종창이 서서히 악화되는 양상으로 이전 병원에서 심경부 감염 의심하에 본원으로 전원되었다.
내원하여 시행한 경부 전산화단층촬영에서 좌측 갑상선 상부를 침범하는 농양이 피대근과 흉쇄유돌근 사이로 진행하여 피부 누공을 형성하고 있는 소견을 보였다(Fig. 1A). 이와 더불어 우측 갑상선 협부에 석회화를 동반한 약 1 cm의 결절과 좌측 갑상선의 중간부에 약 0.8 cm의 혼재성 결절이 확인되었으며, 이외에도 0.5 cm 이하의 낭성 결절이 다수 확인되었다(Fig. 1B). 이에 양측 갑상선 결절에 대해 세침흡입검사를 시행하는 한편, 좌측 갑상선 주위 농양에 대해서도 반복적인 세침흡입을 시행하여 2일간 약 9 mL의 고름을 제거하였다. 이후 환자는 입원하여 항생제 정맥 주사 및 항염증 치료를 시행하였으며, 입원 7일째 경부 종창 및 증상이 많이 호전되어 이상와 누공 확인을 위한 바륨 식도조영술을 시행하였다. 식도조영술상 소량의 조영제가 좌측 이상와에서 경부로 누출되는 것이 확인할 수 있었으며(Fig. 2), 입원 당시 시행한 갑상선 결절에 대한 세침흡입검사 결과에서는 양측 모두 갑상선 유두암의 결과를 보였다. 이에 현수위 후두경 검사를 통한 이상와 누공 입구의 확인 및 폐쇄와 갑상선 절제술을 위한 수술을 시행하였다.
먼저 전신마취하 현수위 후두경 검사상 좌측 이상와의 후내측 벽에서 누공의 입구을 육안적으로 확인할 수 있었으며, 해당 부위에 40% trichloroacetic acid(TCA)를 적힌 거즈를 약 3분간 2차례 도포하는 화학적 소작술을 시행하였다(Fig. 3). 점막의 변성을 확인한 후 현수위 후두경 검사를 종료하였으며, 다음으로 갑상선 유두암에 대해 갑상선 전절제술 및 양측 전경부 절제술을 시행하였다. 비록 이미 이상와 누공에 대한 화학적 소작술을 시행하였지만, 화학적 소작술 후 누공이 재개방되는 빈도가 약 20% 전후로 보고되어 있는 점을 고려하여 갑상선 절제술 중 누공 경로의 완전절제 또한 함께 시행하려고 계획하였으나, 누공 경로 주위의 심한 유착으로 완전제거에는 실패하였다. 환자는 수술 후 약 2일 후부터 경구 식이를 시작하였으며, 기존 경부 염증에 대한 약 2주간의 항생제 치료 후 특별한 재발 소견 없이 퇴원하였다.



이상와 누공에 관한 기존 연구들을 살펴보면, 그 증상 발생 시기는 평균 9
~18세 가량으로 이는 이상와 누공이 분명 선천성 질환에 속하기는 하지만 그 증상 발현이 반드시 출생시부터는 아니라는 것을 시사한다. 이처럼 선천성 이상와 누공이 비록 출생 당시나 신생아기에 바로 증상을 나타내는 것은 아니지만, 대부분은 소아나 젊은 성인기에 증상이 발생하는 것으로 알려져 있다.6,7) 하지만 비교적 고령에서 첫 증상을 나타내는 이상와 누공의 증례도 간헐적으로 보고되고 있는데, 저자들이 현재까지 국내 및 해외 학술지에 보고된 이상와 누공 환자의 첫 증상 발생 연령을 고찰해 보았을 때 2009년 Nicoucar 등6)의 메타분석 논문에서 68세에 첫 증상이 나타난 경우가 포함된 것이 가장 고령의 경우였다.8,9)
이와 같이 이상와 누공의 증상이 일반적인 경우보다 매우 늦은 나이에서 발생되는 경우 자칫 선천성 이상와 누공의 가능성이 간과될 수 있으며, 그에 대한 근본적인 치료가 되지 않음으로 인해서 지속적인 증상의 재발과 반복적인 감염 치료를 받게 되는 경우도 발생할 수 있다. 따라서 화농성 갑상선염이나 갑상선 주위 농양이 발생한 환자를 접할 때에는 환자의 나이를 생각하기 이전에 우선 갑상선의 피막은 매우 치밀하여 외부에서 세균이 침투하기 어렵고, 갑상선 조직자체가 감염에 매우 강한 저항성을 갖고 있기 때문에 특별한 기저질환이나 이전 병력 없이는 이러한 증상 발생이 매우 어렵다는 점을 항상 고려해야 할 것이다.10) 중년 이후 여성에서 주로 발생하는 아급성 갑상선염은 갑상선의 종창과 통증, 발적 등을 동반할 수 있어 성인에서 이상와 누공으로 인한 화농성 갑상선염과 감별이 필요하다. 또한 젠커씨 게실(Zenker's diverticulum)의 경우에도 감염된 경우 나타나는 연하곤란이나 경부 종창 등의 증상이 화농성 갑상선과 거의 동일하며, 특히 영상학적 검사에서 확인되는 해부학적 발생 위치가 이상와 누공 경로와 비슷하기 때문에 감별진단에 주의를 요한다.
이상와 누공의 치료에 대해서는 과거 수십 년 동안 경부 절개를 통한 누공 경로의 완전절제만이 유일한 완치 방법으로 생각되었다. 이를 위해서는 동측 갑상선의 제거 및 일부 인두점막을 함께 절제하는 것이 필요하나, 과거 염증으로 인한 심한 유착과 흉터 조직 때문에 누공 경로의 완전 절제가 어려운 경우도 있으며, 또한 이 때문에 성대 마비나 타액누출 등 합병증 위험이 높아지기도 한다.11) 하지만 2000년 이후부터는 이상와 누공 경로 자체를 제거하지는 않고 현수위 후두경을 통한 이상와 누공 입구를 폐쇄시키는 비교적 간단한 방법으로 누공의 감염으로 인한 증상 발생을 막을 수 있는 치료가 널리 이용되고 있다.9,12) 이러한 누공 입구의 폐쇄는 TCA와 같은 화학물질이나 전기 소작기, 그리고 레이저 등을 이용하여 시행할 수 있는데, 수술 시간이 짧고 피부 절개가 필요 없으며, 재발한 경우에도 반복적으로 사용할 수 있다는 장점이 있다.6,13) 본 증례에서도 갑상선 절제술을 시행하면서 이상와 누공 경로의 완전 절제를 함께 계획하였으나, 심한 유착 및 그로 인한 합병증의 우려로 이상와 누공에 대해서는 TCA를 이용한 화학적 소작술만을 시행하여 치료하였다.
본 증례에서 또 한 가지 특징적인 점은 바로 이상와 누공과 갑상선 암이 함께 진단되었다는 사실이었다. 이상와 누공의 확진은 물론 후두경 검사나 식도 조영술을 통해 누공 입구나 경로를 직접 확인하는 것이지만, 화농성 갑상선염이나 갑상선 주위 농양을 주소로 내원한 환자에서 시행되는 영상학적 검사 중 이상와 누공에 대한 민감도가 가장 높은 것은 전산화단층촬영으로 알려져 있다.7,11,14) 따라서 이상와 누공이 의심되는 환자에서는 염증의 파급 정도와 누공 경로 확인을 위해 전산화단층촬영이 흔히 시행되게 되고, 이 과정에서 우연히 갑상선의 종물이 발견되는 경우도 드물지 않게 있을 것으로 생각된다. 하지만 일반적인 갑상선 종물의 유병률은 나이에 따라 증가하므로, 소아 이상와 누공 환자보다는 성인에서 발현된 이상와 누공 환자에서 전산화단층촬영을 시행하였을 때 갑상선 종물이 동반되어 있을 가능성에 대해 보다 주의 깊은 관찰이 필요할 것으로 생각된다. 아직까지 이상와 누공과 갑상선 암과의 상관관계에 대해서 연구된 바는 없으나, 이상와 누공에 대한 치료로서 갑상선을 포함한 절제술을 시행한 연구들을 살펴보면 제거된 갑상선 조직에서 갑상선 유두암이 진단되기도 하였다.15) 하지만 잠복성 갑상선 유두암의 유병률이 부검 환자에서 최대 30%에 이르는 점을 고려하였을 때, 이는 이상와 누공 환자에서 갑상선 유두암이 단순히 함께 발생한 경우의 가능성이 클 것으로 생각되며, 두 질환의 병태생리적 상관 관계에 대해서는 향후 추가적인 연구가 필요할 것으로 생각된다. 다만 이상와 누공 환자의 대부분에서 갑상선을 침범하는 염증을 동반하기 때문에, 전산화단층촬영상에서 나타나는 이러한 화농성 갑상선염의 소견을 갑상선 종물로 오인하지 않도록, 그리고 반대로 이상와 누공과 동반되어 있는 갑상선의 종물을 이상와 누공에서 보이는 농양의 소견이라고 간과하지 않도록 주의하는 것이 필요하다.
요약하여 보면, 본 증례는 이상와 누공의 첫 증상이 고령의 성인에서도 발생할 수 있음을 시사하며, 이러한 경우 이상와 누공 확인을 위한 전산화단층촬영 검사에서 동반된 갑상선 종물의 가능성을 항상 고려해야 함을 보여주었다. 이에 본 증례를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.


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