교신저자：이준규, 519-809 전남 화순군 화순읍 일심리 160번지  전남대학교 의과대학 화순전남대학교병원 이비인후-두경부외과학교실
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서     론 

   기이하선(pneumoparotid)은 이차적 염증 여부와 관계없이 이하선 내에 공기가 차 있는 병적인 상태로, 이하선 종창을 일으키는 드문 원인이다.^{1,2,3,4,5,6,7)} 이는 구강 내압의 상승으로 인해 이하선관을 통해 공기가 유입되어 발생하며, 유리 제품 제작자와 관악기 연주자처럼 양압 환기가 필요한 직업에서 관찰할 수 있으며,^1,5,6,7) 만성적인 기침 억제나 무의식적인 습관, 이차적인 이득을 위해 의도적으로 발생되기도 하고, 그 원인을 알 수 없는 경우도 있다.^4,8,9) 기이하선이 국내 문헌에는 보고가 드물며, 심한 구토 후에 기이하선이 발생한 증례는 국외 문헌에도 보고된 바가 없다. 저자들은 심한 구토 후 발생한 이하선 종창을 주소로 내원한 환아에서 특이한 원인 없이 반복되는 기이하선을 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   11세 남자 환아가 내원 3주 전부터 반복되는 좌측 이하선 종창을 주소로 내원하였다. 과거력상 이하선염의 과거력은 없었으며, 내원 3주 전 외식 후 5~6회의 심한 구토, 복통, 설사 등 식중독 유사 증상을 보여 개인 의원에서 치료 받은 적이 있었으며, 심한 구토 직후에 좌측 이하선 종창이 발생하였다. 이학적 검사상 좌측 이하선 주위에 종창이 관찰되었으나, 압통이나 발적은 없었다(Fig. 1A). 종창된 좌측 이하선을 눌렀을 때 염발음과 함께 이하선관 입구로 공기를 포함한 타액이 나오는 것을 관찰할 수 있었다. 경부 전산화단층촬영상 좌측 이하선 내에 4×1.5 cm 크기의 기종(pneumatocele)과 함께, 교근의 외연을 따라 선형의 공기 음영으로 확장된 양측 이하선관이 관찰되었다(Fig. 2). 기이하선으로 진단하고, 구강내 압력을 상승시킬 수 있는 기타 다른 병력이나 습관 등을 조사하였고, 1년 전에 관악기를 연주한 경력이 있었으나, 악기를 불 때 이하선 종창이 관찰된 적은 없다고 하였다. 부분마취하에 좌측 이하선 종창 부위에 주사침을 꽂아 약 4~5 cc의 공기를 배출시킨 후, 좌측 이하선 종창은 바로 소실되었으나(Fig. 1B), 수시간 후 다시 좌측 이하선 종창이 발생하였고, 이는 구강내 압력을 상승시킬 수 있는 기타 다른 병력 없이 수차례 반복되었다. 이하선관 결찰 등 수술적 치료를 고려하였으나, 보호자가 수술적 치료을 원하지 않고 환자가 소아인 점을 고려하여 수분공급, 마사지, 항염증제 및 예방적 항생제 등의 보존적 치료을 시행하였다. 현재 8개월 동안 외래 추적 관찰 중으로, 이후 세 차례의 간헐적인 좌측 이하선 종창으로 내원하여 보존적 치료로 호전된 상태이다.

고     찰

   이하선 종창은 주로 종양, 바이러스나 세균 감염, 알레르기나 자가면역질환, 면역결핍상태 등으로 인한 주위 결체 조직의 비대 그리고 이하선관의 폐색에 의해 발생한다.^1,3) 기이하선은 이하선 종창을 일으키는 드문 원인으로, 이는 여러 유발요인으로 인해 구강내압이 상승 시 이하선관을 통해 공기가 유입되어 발생하며, 이때 유입된 공기가 소포벽을 파열시키면 안면과 경부 피하조직으로 퍼져 피하기종이나 기종격동을 일으키기도 한다.^1,4) 
   일시적 또는 반복적으로 기이하선을 일으킬 수 있는 유발요인은 다양하다. 재발성 기이하선은 관악기 연주자나 유리 세공업자처럼 구강내압이 증가할 수 있는 직업, 잠수부가 너무 빨리 감압을 했을 때에 발생할 수 있으며,^1,5,6,7) 만성 폐쇄성 폐질환, 낭성 섬유종, 심한 기관지염 등에서 기침을 심하게 하거나 지속적으로 기침을 억제하는 경우,⁸⁾ 습관적인 Valsalva 법, 볼을 부풀리는 무의식적인 습관, 이차적인 이득을 위해 고의적으로 증상을 유발하는 경우에도 발생한다.^4,9) 일시적인 경우는 치과 치료 시 압축공기를 이용한 도구에 의해 발생할 수 있으며 폐기능검사, 전신마취 시에 기도 삽관을 제거 후 양압 환기 시, 코를 세게 풀거나 풍선을 부는 경우에서도 나타날 수 있다.^10,11) 해부학적인 이상을 동반한 경우도 보고되었는데, 교근의 비대와 연축, 협근의 기능 부전, 개방성 이하선관 등이 있으며, 이하선 외상과 연관하여 발생될 수도 있다.¹²⁾ 본 증례의 경우처럼 심한 구토 후에 기이하선이 발생한 보고는 없으며, 1년 전 선행된 관악기 연주와의 연관성은 모호하나, 심한 구토와 이를 억제하는 과정에서 상승한 구강내 압력으로 인해 발생한 것으로 생각된다. 
   기이하선은 이하선 종창을 주소로 내원하며 발열 등의 전신 증상이 없고 동통, 압통이 경미한 것이 특징이지만, 동통, 압통, 발적이 심해지면 이차적 세균 감염을 의심해야 한다.^2,3,9) 이학적 소견으로는 이하선 부위 촉진 시 염발음이 있으며, 이하선 주위 마사지 시에 이하선관으로 공기를 포함한 타액이 유출되는 것을 확인할 수 있다. 방사선학적인 검사로 하악골 단순촬영, 경부 전산화단층촬영, 초음파 검사, 침샘 조영술 등을 시행할 수 있으며, 이 중 전산화단층촬영에서 이하선 실질에 흩어진 많은 작은 공기 음영과 함께, 교근의 외연을 따라 선형의 공기 음영으로 확장된 이하선관을 확인함으로써 진단할 수 있으며, 그 민감도가 높다.³⁾ 침샘 조영술에서는 정상이거나 확장된 이하선관을 관찰할 수 있고, 타석증을 감별할 수 있으나 급성 화농성 이하선염이 병발된 경우에는 금기이며,^2,9) 피하기종이 있는 경우에는 흉부 단순촬영을 시행하여 기흉이나 기종격동이 있는지를 확인해야 한다.⁴⁾ 본 증례에서는 기타 보고된 기이하선의 전산화단층 소견과는 다르게 확장된 이하선관과 연결되어 보이는 약 4×1.5 cm 크기의 하나의 거대한 공기 음영이 관찰되었으며, 주변의 피하기종도 없었다. 이는 구토로 인한 일시적 구강내 압력 상승으로 인해 이하선관의 확장과 기종이 형성되었으나, 이하선 소포벽의 파괴가 일어나지 않은 것으로 추정할 수 있지만, 주사침을 통한 공기 흡인 후에 구강내 압력을 상승시킬 수 있는 기타 다른 병력 없이 기종이 반복되는 이유에 대해서는 설명하기 어렵다. 
   기이하선의 치료는 그 유발요인을 없애는 것이 가장 중요하다.³⁾ 자세한 병력청취를 통해 직업력, 구강내압을 상승시키는 병력이나 습관, 이차적인 이득 등 기이하선을 일으킬 수 있는 유발요인을 정확히 파악하여 제거해야 한다. 관악기 연주자의 경우에는 볼을 부풀리는 잘못된 연주 습관을 교정하고, 볼을 수축하여 이하선관을 압박하는 방법으로 재발을 줄일 수 있으며,^1,13) 이차적 이득이나 무의식적인 습관으로 증상을 유발하는 경우는 습관 교정과 함께 심리상담치료를 병행해야 한다.^4,9) 급성기에는 안정, 수분공급, 마사지, 항염증제, 예방적 항생제 등 보존적 치료를 시행하며, 대부분 좋은 경과를 보인다.^2,3,4) 본 증례와 Yang의 증례에서처럼 주사침으로 공기를 배출시키는 방법도 급성기에 빨리 증상을 호전시킬 수 있겠으나,⁷⁾ 본 증례와 같이 유발요인을 찾지 못하거나, 이를 제거하지 않으면 그 효용을 기대할 수 없다. 수술적 치료는 유발요인을 찾을 수 없는 만성 재발성 기이하선에서 보존적 치료에 실패하거나 자주 재발하는 경우에 고려해 볼 수 있다. 이하선관 결찰은 구강내 절개로 간단히 시행될 수 있고, 안면신경 손상의 위험이 없으므로 우선적으로 시행해 볼 수 있는 효과적인 방법이나, 이하선염이 동반된 경우 이하선농양이나 타액낭종을 일으킬 수 있다.^3,14) 만성 재발성 이하선염에서 이하선 천엽절제술과 전절제술은 근치효과를 얻을 수 있으며 두 방법 간의 차이는 없는 것으로 되어있어, 기이하선의 마지막 치료법으로 이하선 천엽절제술을 선택할 수 있겠다.¹⁵⁾ 그러나 이하선 양성 종양의 경우보다 안면신경 손상의 위험이 두 배나 높은 것으로 알려져 있고,^3,14) 기이하선 환자의 경우, 소아가 많아 그 선택에 신중을 기해야 할 것으로 사료된다.

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