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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 51(4); 2008 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2008;51(4): 384-386.
A Case of Esophageal Cavernous Hemangioma Misconceived as a Thyroid Neoplasm.
Hee Jun Kwon, Sung Jin Lee, Sang Hyuk Lee, Sung Min Jin
Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Sungkyunkwan University School of Medicine, Kangbuk Samsung Hospital, Seoul, Korea. Strobojin@hanmail.net
갑상선 종물로 오인된 식도 해면상 혈관종 1예
권희준 · 이성진 · 이상혁 · 진성민
성균관대학교 의과대학 강북삼성병원 이비인후과학교실
주제어: 식도 종양해면상 혈관종갑상선 종양.
ABSTRACT
Hemangiomas are benign vascular neoplasms found as a bluish mass in the skin or internal organs. Though hemangiomas are the most common benign neoplasms seen in children, it occurs rarely in adults. Furthermore, hemangiomas of esophagus are very rare and represent less than 3% of benign neoplasms of the esophagus. Recently, we experienced a case of a cavernous hemangioma of the esophagus which was misconceived initially as a thyroid neoplasm. Cavernous hemangioma can occur in the neck region of adults and a differential diagnosis of anterior neck mass should be conducted. We report this case with a review of the literature.
Keywords: Esophageal neoplasmsCavernous hemangiomaThyroid neoplasms

교신저자:진성민, 110-746 서울 종로구 평동 108번지  성균관대학교 의과대학 강북삼성병원 이비인후과학교실
교신저자:전화:(02) 2001-2266 · 전송:(02) 2001-2273 · E-mail:Strobojin@hanmail.net

서     론


  
식도의 양성 종양은 식도에서 발생하는 신생물의 1% 이하를 차지하는 드문 종양이며 양성 종양 중에서도 혈관종은 매우 드물어 전체 양성 식도 종물의 3.3%의 낮은 빈도로 보고된다.1,2,3) 저자들의 문헌 고찰에 따르면, 현재까지 전 세계적으로 보고된 식도 혈관종은 약 30여 예이며, 국내에서는 1998년의 첫 증례 이후 2예만이 흉부외과 영역에서 보고되어 있다.4,5) 최근 저자들은 전경부 종물을 주소로 내원하여 수술 전 검사에서 갑상선 종물로 의심되었던 식도 해면상 혈관종 1예를 치험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   58세 여자 환자가 2개월 전부터 지속된 전경부 종물 및 연하 시 이물감을 주소로 내원하였다. 환자는 특별한 과거력이 없는 자로 이학적 검사상 좌측 전경부에 2×3 cm 크기의 부드럽고 유동성이 있는 종물이 촉지되었으며 통증이나 압통 등의 증상은 호소하지 않았다. 환자는 본원에 내원하기 전 타 병원에서 경부 초음파검사 및 세침흡인세포검사를 시행하였다. 경부초음파검사에서 갑상선 우엽에 1 cm의 종물이, 좌엽 또는 좌측 갑상선 주위 조직에 약 2×3 cm 크기의 종물이 관찰되었다. 좌측 갑상선은 고음영으로 관찰되었으며 그 아래로 불균질한 저음영의 종물이 관찰되었으나 기관지 음영으로 인하여 갑상선 주위 구조물의 판별이 어려워 종물의 기원은 판단하기 힘들었다(Fig. 1). 세침흡인세포검사에서 갑상선 우엽의 종물에서는 결절성 증식증 소견을 보였고, 갑상선 좌엽의 종물에서는 충분한 세포조직을 획득할 수 없어 정확한 진단을 내릴 수 없다는 결과를 얻었다. 갑상선 기능 검사는 모두 정상이었다.
   저자들은 이학적 검사 및 타 병원에서 시행한 경부 초음파검사와 세침흡인세포검사에서 일차적으로 갑상선 종물을 의심하였으나, 상기 검사의 결과로는 종물의 기원이나 주위 구조물과의 정확한 관계를 알기 어려워 경부 컴퓨터단층촬영을 실시하였다. 경부 컴퓨터단층촬영에서 갑상선의 좌엽 및 식도의 후부에 위치한 2×3 cm 크기의 종물이 식도를 내방으로, 갑상선의 좌엽을 전방으로 편위시키고 있는 소견이 관찰되었고(Fig. 2), 이 종물은 경부 척추와의 연속성도 의심이 되어 신경원성 종양의 가능성을 배제할 수 없었다. 이에 시행한 경부 자기공명영상에서 이 종물은 T1 강조영상에서 저신호 강도의 영상을 보였고 T2 강조영상에서 고신호 강도의 조영 증강을 보였으며 조영 증강은 비균질성이었다. 척추와의 연관성은 없는 것으로 판단되었으나 후인두강과 척추 사이에 종양이 위치한 점으로 신경원성 종양을 배제할 수 없었으며, T2 강조 영상에서 조영 증강되는 점으로 미루어 혈관종도 의심되는 소견을 보였다(Fig. 3).
   이에 저자들은 갑상선 주위 조직의 신경원성 종양 또는 혈관종 의심하에, 통상의 갑상선 수술보다 약간 높은 절개선을 이용하여 수술적 제거를 시행하였다. 수술 소견으론 종물은 식도의 좌측 입구부에서 기시하여 갑상선의 좌엽을 전방으로, 식도를 내방으로 편위시키고 있었다. 종물은 약 3×2 cm 크기의 암적색의 구형 종물로서 정상 점막으로 둘러 싸였으며 식도 근육층 및 주위 조직과 유착소견은 보이지 않았다. 식도의 점막을 보존하며 주의 깊게 종물을 박리했으며, 저항 없이 쉽게 박리되는 모습을 보였다. 수술 중 과다 출혈이나 식도 천공 등의 합병증은 없었다.
   조직병리소견으론 방추세포 및 불규칙한 모양과 다양한 크기의 혈관들이 관찰되었으며, 이 혈관들은 적혈구 및 장액성 물질로 채워져 있었다. 신경원성 종양과 혈관종을 감별하기 위해 면역조직화학적염색을 시행하였으며, 혈관 내피에 특이적 염색인 D2-40 염색과 CD31 염색에서 미만성으로 양성의 반응을 보여 조직학적으로 해면상 혈관종으로 확진되었다(Fig. 4). 환자는 수술 후 1일째 비인두관을 제거하였고, 수술 후 6일째 퇴원하였으며 8개월간의 외래 경과관찰에서 재발이나 합병증의 소견은 보이지 않았다.

고     찰

   식도의 종물은 대부분 양성보다는 악성이며, 양성 종양 중에서도 혈관종의 비율은 2
~3%로 극히 드물다.1,2,3) 또한 위장관계의 혈관종 중에서도 식도에서 발생한 경우는 매우 드물어, 한 연구에 의하면 전체 261예의 위장관계 혈관종 중 단 12예만이 식도 혈관종이었다고 보고하였다.7)
   식도 혈관종의 증상은 식도 내 종양의 위치에 따라 연하 곤란, 연하 시 통증 또는 토혈, 흑색변 등을 보일 수 있으나, 대부분 증상이 비특이적이며 정도가 심하지 않고 약 10%에서는 아무 증상이 없다.1) 본 증례에서도 환자가 연하 시 경도의 이물감을 호소한 것 외에는 다른 증상을 보이지 않았다.
   식도 혈관종의 진단 방법으로는 식도 내시경과 식도 조영검사 등을 먼저 생각할 수 있으나 본 증례에서와 같이 식도 내강보다 외측에 위치한 경우 경부 초음파검사, 컴퓨터단층촬영 등이 더 유용할 것으로 사료된다. 초음파검사에서 혈관종은 높은 혈관 밀도를 보여 다른 낭성 종양이나 림프절과 감별될 수 있다고 알려져 있으나, 본 증례의 경우 혈관종이 갑상선 좌엽의 후방에 위치하여 일부 가려지고, 기관지 음영이 생겨 종물 주위 구조물을 파악하기 어려워 감별이 쉽지 않았다. 컴퓨터단층촬영에서 종물은 균일하게 조영 증강되었으며 자기공명영상에서는 종물이 후인두강과 척추 사이에 위치하여 혈관종뿐 아니라 신경원성 종양의 가능성도 배제할 수 없었다.
   본 증례에서와 같이 전경부의 종물을 주소로 내원한 환자의 경우에는 경부 종물에 대한 감별 진단으로서 새열낭종, 갑상선 암종, 신경원성 종양 등에 대하여 고려해야 한다. 새열낭종은 측경부에서 가장 흔히 관찰되며 분비물이 흐르는 루 또는 낭성 병변과 절개 및 흡인의 과거력을 쉽게 찾아볼 수 있다. 40세 이상의 성인에서 전경부 종물이 발견되었을 때에는 이러한 선천성 이상보다는 악성 종물의 가능성이 더 높으며 그 중 갑상선 암종은 성인의 경부 종물에서 일차적으로 고려되어야 할 가장 흔한 질환이다. 본 증례에서는 환자의 성별, 나이, 이학적 검사에서 종물이 촉지된 전경부의 위치에 따라 일차적으로 갑상선 종물이 의심되었으며, 경부 초음파검사상 갑상선과 종물과의 관계가 명확하지 않아 갑상선 종물의 가능성을 배제할 수 없었으나 식도의 해면상 혈관종으로 확인된 드문 경우였다. 또한 전경부 종물로 발현되어 갑상선 종물로 오인되었으나 기관지원성 낭종 및 이소성 흉선종양으로 진단된 경우도 있어 드물지만 다양한 질환의 가능성을 염두에 두어야 한다.8,9)
   식도 혈관종의 치료는 수술적 절제이다. 수술 시 접근법은 종물의 위치 및 크기에 의해 결정되며 중간 식도나 하부 식도에 발생한 경우 개흉술 및 식도의 동반 제거 등이 고려되지만 본 증례에서는 식도 입구부에서 발생하여 경부 절개를 통해 쉽게 절제할 수 있었다.
   이와 같이, 식도의 혈관종은 매우 드물지만 전경부의 종물로 발현한 경우 감별 진단 시 혈관종의 가능성도 염두에 두어야 할 것으로 사료된다.


REFERENCES

  1. Araki K, Ohno S, Egashira A, Saeki H, Kawaguchi H, Ikeda Y, et al. Esophageal hemangioma: A case report and review of the literature. Hepatogastroenterology 1999;46(30):3148-54.

  2. Plachta A. Benign tumors of the esophagus. Am J Gastroenterol 1962;38:639-52.

  3. Wu YC, Liu HP, Liu YH, Hsieh MJ, Lin PJ. Minimal access thoracic surgery for esophageal hemangioma. Ann Thorac Surg 2001;72(5):1754-5.

  4. Lee CM, Park SD, Cho SR, Huh B. Giant cavernous hemangioma of the esophagus. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 1998;31(3):324-8.

  5. Shin HS, Hong KW, Mok HG. Cavernous hemangioma of the esophagus. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 1999;32(9):851-4.

  6. Vinson PP, Moore AB, Bowing HH. Hemangioma of the esophagus. Am J Med Science 1926;172:416-8.

  7. Gentry R, Dockorly M, Clogott O. Vascular malformations and vascular tumors of the gastrointestinal tract. Surg Gynecol Obstet 1949;88(4):281-323.

  8. Lee JD, Koh YW, Lee SW, Kim HK. A case of cervical bronchogenic cyst presentin as a thyroid tumor. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2006;49(1):98-101.

  9. Koh YW, Park JH, Byun JY, Kim HK. Two cases of ectopic cervical thymic tumors mimicking as thyroid tumors. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2005;48(12):1536-40.

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