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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 51(4); 2008 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2008;51(4): 366-370.
One Case of Complete Type II First Branchial Cleft Fistula.
Jae Yun Jung, Jeong Hwan Mun, Jeong Beom Kim
Department of Otorhinolaryngology-Head & Neck Surgery, Dankook University College of Medicine, Cheonan, Korea. jjking@dankook.ac.kr
완전 Type II 제 1새열 루 1예
정재윤 · 문정환 · 김정범
단국대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
주제어: 새기형안면신경.
ABSTRACT
We present an unusual case of a complete type II first branchial cleft fistula that communicates between the external auditory canal and the skin near the angle of the mandible. The incomplete branchial fistula is not an uncommon congenital anomaly of branchial apparatus but a complete one is rare. It was successfully treated with complete surgical excision without facial nerve injury. It was diagnosed as the type II first branchial cleft anomaly by histological finding. We discuss the classification of first branchial cleft anomalies, with emphasis on the complete type fistula and the facial nerve.
Keywords: Branchial cleftFacial nerve

교신저자:정재윤, 330-715 충남 천안시 안서동 산 16번지  단국대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
교신저자:전화:(041) 550-3973 · 전송:(041) 556-1090 · E-mail:jjking@dankook.ac.kr

서     론


  
새기형은 선천성 경부종괴의 흔한 원인 중 하나로 95% 이상이 제 2새기형이며, 제 1새기형은 그 빈도가 1
~8% 정도이다.1,2) 새성 기관은 새궁(branchial arch), 인두낭(pharyngeal pouch), 새열(branchial cleft), 새막(branchial membrane)으로 이뤄져 있으며, 이 기관들은 일시적인 조직으로 태생 4주 초에 발생하여 7주 말에 사라지게 된다.3)
   1980년 Olsen 등은 새기형을 동(sinus, 피부나 점막 한쪽에만 누공이 있는 경우), 루(fistula, 양쪽에 누공이 있는 경우), 낭종(cyst, 누공이 없는 경우)으로 분류하였고, 대부분의 새기형은 동의 형태를 보이는 것으로 보고하였다.1,4) 이 중 새루는 내측의 누공이 확인되는 경우는 많으나 두 개의 누공을 가지고 있는 실질적인 새루는 거의 없는 것으로 보고되고 있는데, 이는 내측과 외측의 누공 사이에 얇은 중배엽성 조직만으로 놓여져 있기 때문이다.5) 이러한 새열 루의 특징 때문에 현재까지 국내에서 완전 새열 루에 대한 보고는 없었을 뿐만 아니라 국외에서 보고된 경우도 거의 없다.
   저자들은 완전 type II 제 1새열 루(complete first branchial cleft fistula) 1예를 진단하고 성공적으로 수술적 치료를 시행하였기에 이에 대한 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다. 

증     례

   21세의 여자환자로 어려서부터 매년 여름에 발생하는 좌측 농성 이루를 주소로 본원 이비인후과 외래를 방문하였다. 내원 일주일 전에 마지막 이루 증상이 있었으며 다른 이과적 증상은 없었다. 
   환자는 10세 때 빙초산을 마시는 사고로 인해 12세 때 위식도문합술을 시행 받은 과거력이 있었으나 내원 당시 구강, 후두, 인두 소견은 정상이었다. 이학적 검사상 좌측 외이도의 후하방 골·연골부 위치에 화농성 분비물이 관찰되었고, 분비물을 흡인한 후 외이도를 관찰한 결과 누공을 확인하였다(Fig. 1). 양측 고막과 우측 외이도는 정상이었다. 좌측 하악각 위치에 누공이 관찰되었으나 현재까지 이 부위를 통한 분비물 배출은 없었고, 나머지 이학적 검사상 이상소견은 관찰되지 않았다(Fig. 2A). 좌측 하악각에 위치한 누공을 통한 누공조영술 촬영상 좌측 외이도에서 좌측 하악각까지 진행하는 type II 제 1새열 누공 소견이 보였다(Fig. 2B). 누공조영술 직후에 시행한 경부 전산화단층촬영술 소견에서도 좌측 외이도의 골·연골 경계부에서 시작되어 관을 따라 좌측 이하선 천엽부위에 2.2×4.6×6.0 cm 크기의 낭이 관찰되는 type II 제 1새열 루 소견이 관찰되었다(Fig. 2C and D).
   수술은 전신마취하에 외이도 누공에 대한 접근은 좌측 후이개 절개를 이용하였고 하악각 누공에 대해서는 누공 주위의 타원형 절개를 이용하였다. 새열 루 경로의 확인은 하악각 누공 부위를 통한 메틸렌 블루 염색약 주입법을 이용하였다. 메틸렌 블루 염색은 하악각 누공 부위에서부터 외이도 누공부위까지 되었다. 루의 박리는 하악각 누공 부위에서 진행하였고 박리를 진행하는 과정에서 안면신경의 측두안면지(temporofacial branch)를 확인하였다. Nerve Integrity Monitor(NIM)-2TM(XomedTM, MetronicENT, Jacksonville, U.S.A.)를 이용하여 안면신경을 확인하며 박리를 진행하였고, 새열 루는 이하선의 관통 없이 이하선의 후방으로 상하로 주행하였으며 이하선보다 표층으로 주행하였으나 안면신경의 측두안면지보다는 내측으로 주행하였다(Fig. 3B). 
   새열 루와 안면신경 사이의 유착은 없었으며 수술 과정상에서 안면신경의 손상은 없었다. 새열 루는 좌측 외이도의 골·연골 접합부 후하방의 피부까지 연결되어 있었다. 제거된 새열 루의 길이는 5.0 cm, 직경은 0.8 cm 였으며 소식자를 이용하여 외이도 누공와 하악각 누공이 연결되어 있음을 확인하였다(Fig. 3C). 
   외이도의 누공 부위는 누공 주위에 형성된 연골 조직과 함께 제거되었으며, 이로 인해 발생한 외이도의 결손 부위는 외이도 연골부위를 부분적으로 채취하여 피부 피판 없이 결손 부위를 재건해 주었다.
   병리학적 소견에서 새열 루는 각화성 편평상피로 피복되어 있었으며 피부 부속기 및 연골 조직이 주변에 관찰되어 type II 제 1 새열 루로 진단되었다(Fig. 4).
   수술 후 안면신경마비 등의 합병증은 없었으며, 8개월 동안 외래 추적관찰을 통해 확인한 환자의 상태는 양호하였고 감염이나 재발 등의 합병증도 관찰되지 않았다.

고     찰

   새기형의 주행이나 범위를 확인하기 위해서는 우선 새기형의 발생학적인 발달 과정과 주변 구조물의 해부학적 특징을 이해하여야 한다. 1972년 Work는 해부학적 구조와 조직학적 특성에 따른 새기형을 분류하였고 이것은 현재 일반적으로 새기형 분류 방법으로 이용되고 있다. 이 분류에 따르면 제 1새기형은 두 가지형으로 나뉜다. 본 증례의 경우인 type II는 제 1, 2 새궁의 성분 이외에도 제 1 새열의 성분으로 구성되어 있어 외배엽 기원의 조직과 중배엽 기원의 조직이 동시에 존재하며, 이것은 외배엽 성분으로만 구성된 type I과 구분되는 조직학적 차이점이다.6)
   병변의 위치에 따라서 제 1새기형을 분류하기도 하는데, type I은 이개의 내측, 하방, 후방에서 시작하여 안면신경의 외측에서 외이도와 평행하게 주행하고, 외이도와 이개의 발달 이상으로 발생하는 type II는 경부 혹은 하악각에서 외이도로 연결되며 안면신경과 밀접한 관계가 있다.6,7)
   D'Souza 등은 안면신경과 제 1새기형 주행의 관계에 대해 보고하였는데, 새기형의 주행이 안면신경보다 표재성으로 주행하는 경우가 49명(57.6%)으로 가장 많았으며, 심부로 주행하는 경우가 25명(29.4%), 안면신경의 분지 사이로 주행하는 경우가 11명(12.9%)이라고 하였다.8) 본 증례의 새기형은 완전 type II 제 1새열 루로서 두 개의 누공이 완전히 연결된 형태를 가지고 있었으며 안면신경 분지 사이를 주행하였다. 새기형은 완전한 수술적 절제로 치료가 가능하며, 본 증례의 경우처럼 누공이 완전히 연결된 형태의 새루인 경우에는 수술적 절제술 시 새루가 안면신경을 지나게 되어 수술과정에서 안면신경의 주행을 확실히 확인하면서 누공의 제거해야 한다. 또한 새루가 안면신경 분지 사이를 통과하였기 때문에 수술 중 피부 피판을 드는 등의 과정에서 안면신경 손상 발생할 수 있어 본 증례의 새루 제거 시에 안면신경의 확인은 반드시 필요하였다.
   제 1새기형의 수술적 절제술 중 안면신경의 손상 없이 새기형을 제거하는 방법은 여러 논문들에서 언급해 왔다. 대부분의 저자들은 새기형의 누공 부위의 큰 절개를 통해 안면 신경과 그 분지들에 대한 접근 및 이하선을 관통하는 안면신경 주행경로의 확인이 좀 더 용이하게 이뤄질 수 있다고 하였다.9,10) 보존적 이하선 천엽 절제술을 시행하여 안면신경의 주행경로를 모두 노출시키고 새기형을 제거함으로써 수술 과정에서 안면신경의 손상을 유의하게 줄일 수 있다는 보고도 있었다.10)
   가장 효과적인 안면신경 주행 확인 방법은 수술 진행 과정 중 안면신경 근전도 검사를 이용한 지속적인 전기생리감시장치를 사용하는 것이다. 제 1새기형이 경유돌공보다 상부에 위치하는 경우는 안면신경과 그 분지들이 뒤엉켜 있을 수 있고, 잦은 염증과 과거 수술의 기왕력이 있는 경우에는 조직 저항성이 증가하여 전기생리감시장치에서 부정확인 신경 반응이 나타날 수 있다.11,12,13) 위와 같은 다양한 방법을 통해 안면신경을 확인하는 것은 수술 후 안면신경마비의 발생을 줄여준다. 수술 후 재발이나 염증의 발생은 안면신경을 확인하는 경우나 그렇지 않은 경우에서 차이가 없었으나, 수술 후 안면신경의 일시적 혹은 영구적 마비의 발생은 안면신경이 확인된 경우에서 유의하게 낮았다고 보고되고 있다.8,11,12,13)
   제 1새기형은 수술적 완전 절제를 통해 완치가 가능하며 수술적 절제 시 누공 주변의 연골과 피부를 함께 제거해야만 완전한 절제가 이뤄질 수 있고 재발을 최소화할 수 있다. 하지만 완전한 수술적 절제 시행 전에 절개 및 배농, 경화제 주입술, 부분 절제 등의 치료를 시행 받는 경우 평균 2.25번의 수술적 치료를 받았다는 보고가 있다.8) 그래서 새기형은 조기 진단과 치료가 중요한데, 새기형은 다른 안면장애와 동반되지 않고 나타나는 경우가 대부분이라서 새기형에 의해 발생하는 염증 등의 증상 발현이 없을 경우에는 진단에 어려움이 많을 수 있다. 그리고 새기형의 진단이 늦어져 염증 등의 합병증이 자주 재발하게 되면 새기형의 확장과 주위조직과의 유착 등이 발생하여 새기형의 수술적 치료에 지장이 있을 수 있다. 그렇기 때문에 제 1새기형의 재발성 감염과 새기형의 이차적인 누공 형성 등 합병증을 줄이고 효과적인 치료를 시행하기 위해서는 새기형의 조기 진단과 치료를 하는 것이 중요하다.9,14)
   본 증례는 완전 type II 제 1새열 루라는 아주 드문 경우의 새기형으로서 수술 중 새열 루의 주행경로를 메틸렌 블루 염색법으로 확인하였고 안면신경은 안면신경의 근전도를 이용한 전기생리감시장치를 이용하여 확인하였다. 새기형의 완전 수술적 절제가 안면신경마비 등의 합병증 없이 이뤄졌으며 염증의 재발은 없었다. 저자들은 완전 type II 제 1새열 루에 대해서 수술적 치료에 있어서 중요한 안면신경의 확인 및 새기형의 치료 등에 대한 고찰과 함께 보고하는 바이다.


REFERENCES

  1. Finn DG, Buchalter IH, Sarti E, Romo T, Chodosh P. First branchial cleft cysts: Clinical update. Laryngoscope 1987;97(2):136-40.

  2. Drumm AJ, Chow JM. Congenital neck masses. Am Fam Physician 1989;39(1);159-63.

  3. Ikarashi F, Nakano Y, Nonomura N, Kawana M, Okura T. Clinical features of first branchial cleft anomalies. Am J Otolaryngol 1996;17(4):233-9.

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  6. Work WP. Newer concepts of first branchial cleft defects. Laryngoscope 1972;82(9):1581-93.

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  8. D'Souza AR, Uppal HS, De R, Zeitoun H. Updating concepts of first branchial cleft defects: A literature review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2002;62(2):103-9.

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  12. Witt RL. Facial nerve monitoring in parotid surgery: The standard of care? Otolaryngol Head Neck Surg 1998;119(5):468-70.

  13. Terrell JE, Kileny PR, Yian C, Esclamado RM, Bradford CR, Pillsbury MS, et al. Clinical outcome of continuous facial nerve monitoring during primary parotidectomy. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1997;123(10):1081-87.

  14. Stokroos RJ, Manni JJ. The double auditory meatus--a rare first branchial cleft anomaly: Clinical presentation and treatment. Am J Otol 2000;21(6):837-41.

Editorial Office
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