교신저자：김성완, 130-702 서울 동대문구 회기동 1  경희대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   비·부비강 내에 발생하는 유두종은 비종양의 0.5~4% 정도로 보고되는 드문 질환이다. Hyams¹⁾는 부비동 유두종을 병리 조직학적으로 반전성 유두종(inverted papilloma), 균상 유두종(fungiform papilloma), 원통 세포 유두종(cyl-indrical cell papilloma)로 나누었다. 이 중에서도 원통 세포 유두종은 가장 드물게 보고되며 외국의 문헌에 따르면²⁾ 발생률이 반전성 유두종의 10%에도 못 미치는 것으로 알려져 있다. 하지만 임상적으로 재발이 잦고 악성화의 가능성이 있다는 점에서 반전성 유두종과 유사하기 때문에 적극적인 치료와 주의 깊은 관찰이 필요하다.^2,3) 이전의 보고에 따르면 비강의 측벽이나 상악동에서 기원한 경우가 대부분이었으나¹⁾ 본 저자들은 드물게 접형동에서 기원한 원통 세포 유두종 1예를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례 

   46세 남자 환자가 3년간 지속된 좌측 코막힘을 주소로 내원하였다. 코막힘과 함께 후각감퇴를 호소하였으며 그 외 특이 증상은 없었다. 환자는 1971년 A형 혈우병 진단을 받고 Factor VIII 보충해오던 중 Factor inhibitor가 생성된 상태이었으며 잦은 수혈로 인해 C형 간염 보균자 상태였다. 비내시경 검사에서 비중격은 우측으로 만곡되어 있었고 좌측 비강내 접형사골 함요(sphenoethmoidal recess)부위에 폴립 형태의 종물이 관찰되었다(Fig. 1). 부비동 전산화단층촬영에서 좌측 비강 후방에 폴립모양의 연조직 음영의 병변이 관찰되었으며 좌측 접형동 내에서도 연조직 음영의 병변이 가득 차 있었으나 골미란이나 골 파괴 소견은 보이지 않았다(Fig. 2). 3개월 후 환자 외래 방문 시 코막힘이 악화되고 비내시경상 종물 크기가 더 커진 양상을 보여 좌측 비강을 통한 비내시경 접근으로 수술을 시행하였다. 종물은 후비공을 가득 채우고 있었고 좌측 접형동에서 기원한 듯 보였으나 출혈로 인하여 접형동 안으로의 접근이 어려웠기 때문에 폴립 제거술까지만 시행하였다. 종물의 육안적 검사 결과 전체적으로는 회백색의 폴립 모양이었으나 접형동과 접하는 부위는 어두운 빛을 내며 거칠고 지저분한 모양의 부분도 같이 존재하고 있었다. 수술 후 병리 조직 검사 결과 염증성 폴립으로 진단되었다. 퇴원 후 외래 추적 관찰하였으나 3개월 후 내시경상 폴립이 다시 자라나는 소견이 관찰되어 부분 마취하에 고주파를 이용한 비폴립 축소술을 시행하였다. 10개월 지난 후 계속적으로 비폴립이 크기 증가하는 소견을 보여 부비동 전산화 단층촬영을 시행하였으며 그 결과 좌측 후비공과 접형동 내를 가득 채우고 있는 연조직 음영의 병변이 지속되고 있었다(Fig. 3). 이에 전신 마취하에 비내시경 접근으로 재수술 시행하였다. 첫 번째 수술과 비슷하게 좌측 비강 내 비폴립을 제거하던 중 폴립 후방 부위에서 유두종 모양의 종물이 우측 후비공에서 관찰 되어(Fig. 4) 제거 후 조직 검사를 시행하였다. 병리 조직 검사상 섬모를 가지고 있으며 다중층의 원주세포(multi-layered columnar cell)로 바깥층을 이룬 원통형 세포 유두종(cylindrical cell papilloma)로 진단되었다. 악성이나 악성으로의 변화를 의심하는 소견은 없었다(Fig. 5). 4개월 후 최종적으로 유두종의 완전 제거를 위해 전신 마취하 비내시경적 접근으로 좌측 비강내 비폴립과 접형동내 점막에서 기원한 유두종을 모두 제거하였으며 절제 부위 점막은 전기 소작으로 처리하였다. 환자 술 후 8개월째 재발없이 외래에서 경과관찰 중이다(Fig. 6).

고     찰

   원통 세포 유두종는 주로 중년에게서 발생하며⁴⁾ 반전성 유두종이나 균상 유두종이 남성에 호발하는 것과 달리 성별의 차이는 없다. 발생원인은 아직 밝혀진 바가 없으며 알레르기, 흡연, 만성 염증, 환경 유해물질과의 연관성이 적은 것으로 알려져 있다. 주된 증상은 편측성 비폐색과 비출혈이며 발생 위치는 주로 비강의 외측 벽과 부비동이다. Hyams¹⁾은 Armed Forces Institute of pathology 자료에서 얻은 315개의 유두종에 대한 재조사를 통해 10개의 원통 세포 유두종 예를 얻었으며 모든 증례에서 발생 위치는 비강의 외측 벽과 부비동이었다. 부비동 중에서는 대부분이 상악동에서 발생하였으며^1,5,6,7) 또한 Bawa 등은 비중격에서 발생한 경우를 처음으로 발표했다.⁸⁾ 국내에서 발표된 증례로는 Caldwell-Luc 술식과 비강내 내시경 수술로 치료한 우측 상악동과 비강에서 발생한 1예⁹⁾와 전두동 골성형피판술로 치유한 1예¹⁰⁾가 보고된 바 있다.
   본 증례에서는 기존의 보고에서와 같이 중년의 남성이 지속되는 편측성 비폐색을 호소하는 임상 양상을 보였으나 발생 위치가 접형동인 특이성을 나타내었다.
   반전성 유두종, 균상 유두종, 원통 세포 유두종은 모두 비강과 부비동의 Schneiderian 점막층에서 발생하였기 때문에 Schneiderian 유두종이라고도 불리며 Hyams에 따르면¹⁾ 반전성 유두종에서 상피층은 표피양(epidermoid) 또는 편평 상피 모양을 가지며 외부로 증식하지 않고 기질 내로 자라 들어가는 특징을 가지며 균상 유두종은 외장성(exophytic)이지만 다른 병리조직학적 특징은 반전성 유두종과 비슷하다고 하였다. 이와 달리 원통 세포 유두종은 기질내 증식 양상과 외장성(exophytic)을 모두 가지고 있으며 증식성이며 다층의 원주모양 세포(proliferative multi-layered columnar cell)을 특징으로 한다. 각각의 세포는 호산성 세포질(eosinophilic cytoplasm)과 둥글거나 원형인 검은 세포핵(round-to oval dark nucleus)을 가진다. 전체적인 모양은 거칠고(ragged), 뚱뚱한(beefy) 유두 모양인 경우가 많다. 본 증례의 경우에도 병리 조직은 전체적으로 지저분한 표면을 가진 종괴였으며 현미경하에 섬모를 가진 다중층의 원주세포가 바깥층을 형성하고 있는 것을 관찰 할 수 있었다.
   원통 세포 유두종의 악성과의 연관성에 대해서는 여러 보고가 있었다. Kapadia 등¹¹⁾은 1993년 원통 세포 유두종에서 관찰된 암종(carcinoma) 9예를 보고하였다. 보고에 따르면 9예 중 6예는 편평 세포 암종(squamous cell carcinoma)이었으며 2예가 고분화 점액표피양암종(high-grade mucoepidermoid carcinoma), 1예가 미분화 암종(undifferentiated carcinoma)이었다. 또한 9예 중 8예에서 암종과 양성 원통 세포 유두종 간의 조직학적 이행(histologic transition)이 관찰되었다. 이와 같이 원통 세포 유두종 표피세포의 이형성을 동반한 악성화의 가능성은 이전의 보고에서도 발표되었다.¹²⁾ 하지만 원통세포 유두종의 악성화의 원인은 정확히 밝혀진 바가 없으며, 동반된 암종이 동시성(synchronous), 혹은 후시성(metachronous) 인지에 대해서도 알려지지 않았다. 
   재발률은 0~50%로 보고에 따라 다양하다.^1,3,4) 이는 수술 시 병변의 노출, 완전 제거의 정도와 직접적으로 연관이 있을 것으로 보고 있다.¹³⁾
   원통 세포 유두종은 상대적 희귀성 때문에 반전성 유두종과 임상적 특성을 비교하는 데에는 무리가 있지만 대부분은 저자들은 분포, 특성, 재발률뿐만 아니라 악성의 연관성이 반전성 유두종과 유사하기 때문에 적극적인 치료와 주의 깊은 관찰이 필요하다고 주장하였다.^2,3) 
   이와 같이 높은 재발률과 악성과의 연관성 때문에 원통세포 유두종의 치료는 종괴의 일괄 제거(en-bloc resection)과 함께 주변 인접 점막의 섬세한 제거가 같이 이루어져야 한다. 일부 저자들은 반전성 유두종에서처럼 외측 비절개술(lateral rhinotomy), 내측 상악절제술(medial maxillectomy)과 외측 비벽의 일괄 제거(en-bloc resection of the lateral nasal wall)를 해야 한다고 하였다.^4,14,15) 하지만 내시경적 부비동 수술의 장비와 수술 기술의 발달로 인해 많은 경우에서 내시경적 처치가 가능하게 되었다. 본 예에서는 환자가 혈우병이라는 특수한 상황이었기 때문에 원통세포 유두종으로 진단되는 것이 지연되었을 뿐 아니라 병변이 접근이 어려운 접형동에 위치하고 있어서 광범위한 근치술을 적용하기 어려웠다. 하지만 종양의 침범 범위가 접형동으로 제한되었기 때문에 내시경 수술로써 모든 병변 부위를 제거할 수 있었다.

1. Hyams VJ. Papilloma of the nasal cavity and paranasal sinuses: A clinicopathological study of 315 cases. Ann Otol Rhino Laryngol 1971;80(2):192-206.

2. Kaufman MR, Brandwein MS, Lawson W. Sinonasal papillomas: Clinicopathologic review of 40 patients with inverted and oncocytic schneiderian papillomas. Laryngoscope 2002;112(8 pt 1):1372-7.

3. Phillips PP, Gustafson RO, Facer GW. The clinical behavior of inverting papilloma of the nose and paranasal sinuses: Report of 112 cases and review of literature. Laryngoscope 1990;100(5):463-71.

4. Barnes EL. Surgical pathology of the Head and Neck, vol1. New York: Dekker;1985. p.411-6.

5. Barnes L, Bedetti C. Oncocytic Schneiderian papilloma: A reappraisal of cylindrical cell papilloma of the sinonasal tract. Hum Pathol 1984;15(4):344-51.

6. Michaels L, Young M. Histogenesis of papillomas of the noseand paranasal sinuses. Arch Pathol Lab Med 1995;119(9):821-6.

7. DeBoom GW, Jensen JL, Wuerker RB. Cylindrical cell papilloma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1986;61(6):607-10.

8. Bawa R, Allen GC, Ramadan HH. Cylindrical cell papilloma of the nasal septum. Ear Nose Throat J 1995;74(3):179-81.

9. Rhee KH, Kang SH, Hong SC, Sohn SK. A case of cylindrical cell papilloma of the nasal cavity and paranasal sinus. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1996;39(4):703-7.

10. Song SY, Kim JS, Suh JS, Kim YD. Cylindrical cell papilloma of frontal sinus managed by osteoplastic frontal sinus surgery. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2000;43:776-9.

11. Kapadia SB, Barnes L, Pelzman K, Mirani N, Heffner DK, Bedetti C. Carcinoma ex oncocytic Schneiderian (cylindrical cell) papilloma. Am J Otolaryngol 1993;14(5):332-8.

12. Ward BE, Fechner RE, Mills SE. Carcinoma arising in oncocytic Schneiderian papilloma. Am J Surg Pathol 1990;14(4):364-9. 

13. Johns ME, Batsakis JG, Short CD. Oncocytic and oncocytoid tumors of the salivary glands. Laryngoscope 1973;83(12):1940-52.

14. Myers EN, Fernau JL, Johnson JT, Tabet JC, Barnes EL. Management of inverted papilloma. Laryngoscope 1990;100(5):481-90.

15. Myers EN, Schramm VL, Barnes EL. Management of inverted papilloma of the nose and paranasal sinuses. Laryngoscope 1981;91(12):2071-84.