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서     론

   타액선 종양은 전 두경부 종양의 약 3% 정도로 발생 빈도는 비교적 낮으나 다양한 병리 조직학적 형태를 가지는 종양이다.¹⁾ 다형성 선종은 타액선에서 발생하는 양성 종양중 가장 빈도가 높은 종양으로 주타액선에서 주로 발생하나 상부 기관 식도의 소타액선이 있는 모든 부위에 발생할 수 있다.^2,3) 다형성 선종의 악성 종양으로의 이행은 10% 내외로 보고되고 있으며, 주원인은 반복적인 수술이나 방사선 치료에 의한 악성화 변성(malignant degeneration)으로 생각되고 있다.⁴⁾ 특히, 소타액선 종양은 전체 타액선 종양의 10~15%를 차지하지만 악성의 비율이 높은 것으로 보고되고 있다.¹⁾ 저자들은 협부에 발생한 다형성 선종으로 2차례 수술 받았던 환자가 재발되어 다시 수술을 시행하였으며 조직학적으로 다형성 선종으로 진단된 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   68세 여자 환자가 수년 전에 발생한 좌측 협부의 무통성의 다발성 종괴를 주소로 내원하였다. 신체 검사상 좌측 협부에 약 2×2 cm 정도 크기의 다발성으로 만져지는 무통성의 종물이 촉진되었으며 안면 마비는 관찰되지 않았다. 과거력상 1993년 외부 접근법과 1997년 상악동 거상술(Caldwel-Luc operation)로 같은 부위의 종물 제거술을 시행받았다. 외래에서 시행한 세침흡입술을 통한 세포 검사에서 다형성 선종으로 진단되었으며 전산화단층촬영상 좌측 협부에 경계가 잘 지워지는 연조직의 음영이 관찰되었다(Fig. 1). 자기공명영상에서 좌측 협부에 T1 강조 영상에서 낮은 신호강도를 보이고 T2 강조 영상에서 높은 신호 강도를 보이며 주변과 경계가 명확한 다발성의 종물 소견을 보였다(Fig. 2A and B). 환자는 전신 마취하에 Caldwell-luc 접근법을 통해 좌측 협부로 접근하였으며 주변과 경계가 명확하며 피막이 형성되어 있는 다발성의 종물을 제거하였다(Fig. 3). 술 후 종괴의 육안적 소견상 4×2×2 cm 크기로 여러 개의 종물로 이루어져 있었고 외부 표면은 비교적 규칙적이었으며 경계가 잘 지워진 원형의 단단한 양상이었다(Fig. 4). 광학현미경 소견상 연골 점액양 기질 내에 방추형 혹은 원형의 호산성의 세포질을 가지는 상피 세포들이 자라고 있었다(Fig. 5).
   수술 후 약 4개월인 현재 술 후 상처는 완전히 회복되었으며 별다른 합병증 및 재발 소견 없이 추적 관찰 중이다.

고     찰

   타액선은 이하선, 악하선, 설하선 등의 주타액선과 부비동을 포함한 상부 기관 식도에 약 600~1,000개 정도가 분포하는 것으로 알려진 소타액선으로 나뉘어지며, 이중 소타액선 종양은 그 발생 부위가 광범위함에 따라 매우 다양한 임상 증상이 나타날 수 있다.¹⁾ 다형성 선종은 상피성 요소와 간엽성 요소로 이중 기원을 하는 종양으로, 대부분 이하선과 악하선에 발생하며 소타액선에서 발생하는 빈도는 8~10%로 알려져 있고 소타액선의 여러 부위중 구개가 약 60% 정도로 가장 흔하며 구순, 협부, 구인두, 혀 등에서의 발생은 드물다고 하겠다.^2,3) Cohen 등은 144예의 소타액선 기원의 다형성 선종의 연구에서 약 85%는 구개에서 발생하였으며 협부에서의 빈도는 약 7% 정도였다고 하였다.⁵⁾ 
   소타액선의 다형성 선종의 연령분포는 유아기에서 노년기까지 다양한 연령층에서 발생할 수 있지만 대부분은 20대에서 50대 사이에 호발하는 것으로 알려져있으며 1.4：1 정도로 여자에서 약간 더 호발한다.^2,3) 
   임상 양상을 살펴보면 무통성으로 서서히 자라나며 촉진시 단단한 결절성의 종괴 양상을 보인다.³⁾ 주변과의 경계가 비교적 명확하고 구형 또는 난형이며 촉진 시 연한 파동성에서부터 단단한 결절양까지 다양하며 주변 구조물을 미는 양상이나 침습적이지는 않다.³⁾ 또한 우연히 발견되는 경우가 많고 발병에서 내원까지의 기간은 대부분 수개월에서 수년이고 길게는 수십년까지도 보고하고 있다.¹⁾ 협부의 다형성 선종의 대부분의 경우에 발음과 저작 기능에 영향을 미치지 않으므로 오랜시간 크기가 커진 다음에 미용적인 이유로 치료를 받는 경우가 많기 때문에 초기의 작은 병변에서도 주의를 기울여야 한다.⁵⁾ 특히 종양의 크기가 갑자기 커지거나 동통과 궤양이 있을 때, 혹은 안면 신경 마비가 동반되거나 경부 림프절 종대가 타액선 종물과 동반된 경우는 악성 변화를 의심하여야하며 악성 종양으로의 이행은 10% 내외로 보고되고 있으며, 주원인은 반복적인 수술이나 방사선 치료에 의한 악성화 변성으로 생각되고 있다.^4,10) 
   소타액선 종양의 병리 조직학적 분포에서 양성 종양은 다형성 선종이 대부분을 차지하고 그 외 Warthin 종양, 단형성 선종, 호산성 과립세포종(oncocytoma) 등도 드물게 보고되고 있으며, 악성 종양에서는 선양낭성암종이 가장 많은 빈도를 차지한다고 보고 하고 있다.^1,6) 다형성 선종의 조직학적 특징은 상피 세포가 점액성 기질과 섞여 있는 것인데, 상피 세포는 기질안에 기둥 모양을 형성하며 기질은 점액성, 연골성, 섬유성, 골성의 양상 등을 보일 수 있으며 흔히 견고한 유리질의 호산성의 결합조직을 이룬다.^2,3)
   방사선 검사에서 전산화단층촬영상 중등도의 조영증강의 연조직 음영을 보이며, 자기공명영상에서는 T1 강조영상에서 근육과 지방 조직 사이의 신호 강도를 보이는 경계가 명확한 비균질성의 종괴 양상을 보이고 T2 강조영상에서는 높은 신호 강도의 비균질성 종괴 양상을 보인다.³⁾
   치료는 완전한 수술적 절제이며 종양의 단순 적출 후 보고자에 따라 0~70%의 재발을 보고하고 있어, 수술 시 주위의 정상 조직까지 포함하여 광범위하게 절제하는 것을 원칙으로 하고 있다.^1,7) 수술적 치료 후 소타액선 종양의 재발에 대해서 Weber 등은 재발에 관여하는 요소로는 조직학적 분류, 신경 주위 침범, 원발 부위의 위치 등이 관계한다고 하였고, 재발률은 12%라고 하였다.⁸⁾ 또한 원발 부위의 재발이 많은것은 수술적 접근의 제한성으로 인해 충분한 절제연을 확보한 광범위한 절제가 어렵기 때문인 것으로 생각되었다.¹⁾ 재발의 원인으로는 일차 치료 시 위족이 불완전하게 제거되거나 피막손상으로 인한 종양 세포의 파종으로 일어나며, 재발의 증상은 주로 촉진 가능한 종물로 나타나고 안면 신경 마비나 궤양 형성, 동통 등은 드물다.^4,9) 특히, 단발성 병변은 단순 절제술을 시행 시 위족을 포함한 일차 병변의 충분한 제거가 이루어지지 못하여 발생하며, 다발성 병변은 피막 파열에 의한 종양 세포의 파종이 재발의 주된 원인이라고 한다.^4,10) 본 증례도 재발의 원인으로 이전의 수술적 치료에 따른 일차병변의 불충분한 제거와 더불어 피막 파열에 의한 종양 세포의 파종을 생각할 수 있겠다. 따라서 협부의 다형성 선종의 치료는 안면 신경의 보전과 동시에 구강 내 접근법을 통한 완전한 수술적 절제가 필요하며 본 증례에서도 구강 내 접근법으로 Caldwell-luc 수술을 시행하였고 종양의 완전한 적출을 시행할 수 있었다. 
   저자들은 전형적인 조직학적 양상과 종양의 위치가 협부점막과 협근(Buccinator muscle)사이에 위치한 점, 그리고 이전의 수술적 치료의 과거력 등으로 협부에 발생한 소타액선 기원의 재발성의 다형성 선종을 진단할 수 있었고, Caldwell-luc 접근법을 통한 구강 내 접근법으로 종양의 완전한 제거를 할 수 있었으며 술 후 특별한 합병증 없이 좋은 경과를 보였다. 하지만 재발에 있어서 수년이 걸릴 수 있으며 이전에 두 차례 수술을 시행 받았던 점 등으로 추후 지속적인 추적 관찰이 요구된다고 하겠다.

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