교신저자：이상준, 330-715 충남 천안시 안서동 산 16번지  단국대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   방선균증(actinomycosis)은 구강이나 소화관 내에 정상적으로 존재하는 그람 양성 비항산성 혐기성 세균인 방선균이 구강 내의 외상이나 수술, 염증으로 인한 정상 점막의 손상 시 주위 조직으로 침범하여 현미경적으로 유황과립(sulfur granule)을 함유하는 특징적인 종괴나 농양을 형성하는 매우 드문 아급성 또는 만성 감염성 질환이다.¹⁾²⁾ 국내외적으로 이비인후과 영역에서 방선균증은 드물게 보고되고 있으며^{3)4)5)6)7)8)9)} 악하선 종물로 발현된 방선균증은 국내에서 Kim 등³⁾이 보고한 예가 있으나 방선균이 악하선관에 타석을 형성한 예는 처음으로 치험하였기에 이에 보고하는 바이다.

증     례

   환자는 4개월 전 치과 치료를 받다 우연히 발견된 우측 악하선 부위의 경부 종물을 주소로 내원하였다. 과거력상 약 10년 전 기계에 턱을 부딪쳐 이가 크게 손상되었고 현재 임플란트를 위해 발치를 시행하고 있었다. 전신소견상 특이사항은 없었고, 이학적 검사상 우측 악하선 부위에 둥글고, 단단하며 잘 움직이는 약 4×3 cm 크기의 종물이 관찰되었으며 압통은 없었다. 그 외 다른 부위에서는 특이 소견이 관찰되지 않았다. 세침흡입검사와 경부 전산화 단층 촬영을 시행하였다. 세침흡인검사상 급성 염증 세포 외에 특이 소견은 없었으며, 경부 전산화 단층 촬영에서 우측 악하선의 경도의 종창 소견을 보였고 악하선 내부에 1개의 작은 타석이 관찰 되었다(Fig. 1). 환자는 악하선 타석증 의심 하에 수술을 시행하였다. 수술 소견상 악하선은 주변과 유착이 심하였다. 혀신경, 혀밑신경, 얼굴신경을 보존하면서 악하선을 절제하였다. 악하선 절제 후 절개를 해서 내부를 관찰한 결과 약 0.3 cm 크기의 황색의 단단한 타석이 관찰되었다. 술후 조직 병리학적인 소견은 육안적으로 악하선이 전반적으로 단단하면서 회백색의 섬유화로 대치되어 있었고, 한 개의 늘어진 관 안에 약 0.3 cm 크기의 황색의 타석이 관찰되었다. 현미경적으로 황색의 타석은 대부분이 방선균 덩어리로 되어 있으면서 중심부에 단단해 보이는 호염성 기질 성분이 위치해 있었다(Fig. 2). 악하선의 실질 내에도 일부의 관에서 늘어져 있는 내강 안에서 방선균 덩어리가 소수 관찰되었다(Fig. 3). 주변 실질에는 비교적 심한 만성 및 급성 염증과 섬유화의 소견이 관찰되었다. 환자는 술후 7일째 정상 퇴원하였다. 외래에서 amoxicillin-clavulanate 625 mg을 경구로 1일 3회씩 치료하고 있으며 술후 2개월째 별 문제없이 추적관찰 중이다.

고     찰

   방선균은 Bollinger가 1877년 가축에서 "lumpy jaw"를 보고하며 Actinomycosis bovis를 처음 발표하였고, 1년 후 James Israel이 인간에서 균주를 분리하여 A. israellii로 명명하였다.¹⁾¹⁰⁾ 방선균은 필라멘트를 가지고 있고 그람 양성 비항산균 혐기성 세균이며, 정상적으로 편도나 충치 안에 존재하는 균으로 주로 주타액선이나 경부안면, 소화기, 호흡기 계통에 감염을 일으킨다.¹¹⁾¹²⁾ 인체에서 방선균을 일으키는 가장 흔한 원인균은 A. israelli이 대부분이며, A. viscous, A. odontolyticus, A. naeslundi 등도 인체 감염을 유발할 수 있다.⁹⁾ 방선균증은 임상형에 따라 경부안면형(55%), 복부형(20%), 흉부형(15%)으로 분류되고 경부안면형은 주로 치과적 시술이나 외상에 의한 점막 손상으로 인해 혐기성 환경으로 방선균이 유입되어 증식되며 발생하는 것으로 보이며 이하선의 감염은 분비관을 통한 역행성 상승으로 일어날 수 있다.²⁾¹¹⁾ 대부분의 저자들은 20세 이상의 성인에서 보고하고 있으며, 소아에서는 드물고, 남녀비에서는 남자가 3배 정도 많으며 인종이나 지역 간의 차이는 없다고 알려져 있고, 호발 요인으로는 당뇨, 면역결핍, 스테로이드 장기투여, 영양실조 등이 있다.^3)4)10)
   악하선의 방선균증은 매우 드물고 특히 방선균에 의한 타석증은 아직까지 국내에 보고된 예가 없고 세계적으로 보고가 매우 드문데 Guiral 등이 방선균으로 인한 악하선 타석증 1예를 보고한 바 있다.¹³⁾
   진단은 일반적으로 배양결과 방선균이 검출되고 병리조직학적으로 만성 육아종성 염증 소견을 보이면서 특징적으로 병변내에서 유황과립이 존재할 때 내려지게 되지만 부적절한 배양기술과 타균주 과다 성장, 이전의 항생제 치료 등으로 균주 동정이 50% 미만이므로 병리조직학적 소견이 진단에 중요하다.¹⁾²⁾ 병리조직학적 검사에서는 중심부에 화농성 괴사를 보이고 주위에 육아조직과 섬유화가 관찰되며 농양의 중심부에는 세균의 집단이 방사형 사상체와 호산구성 초자양 물질에 의해 둘러 싸인 유황과립이 특징적인 소견이며 약 35~55%의 경우에서 관찰된다.^1)2)11) 유황과립을 세침흡인검체에서 볼 수 있으나 방선균증이 의심되는 환자 중 1/3에서만 검출되고 그 양도 전 검체의 1%도 안 될 정도로 적을 뿐만 아니라 유황과립말고는 나머지 소견은 다른 염증과 비슷한 특징을 가지고 있다. 그러므로 임상적인 의심하에서 유황과립을 찾으려는 병리학자의 노력이 필수적이다.¹⁾¹¹⁾
   두경부 방선균증의 치료로는 약물요법과 수술요법이 있으며 약물요법으로는 항생제가 방선균증을 치료하는 주된 치료 방법이며 고용량으로 장기간 동안 써야 하는데 그 이유는 섬유화된 벽을 통과하고 유황과립의 중심부까지 항생제가 도달하여야 하기 때문이다.¹⁾ Penicillin 정맥 주사와 amoxicillin 경구 투여가 있는데 투여 기간에 대해서는 여러가지 의견이 있으나 6주 간의 penicillin 정맥 주사 후 6개월 간의 경구용 amoxicillin 복용이 통용되고 있다. penicillin에 민감한 환자에서는 clindamicin, doxycycline, erythromycin 등을 사용할 수 있다.¹¹⁾ 그러나 본 환자에서는 방선균이 악하선 내에 국한된 형태로 존재하였고 악하선을 완전 절제하였기 때문에 경구 투여만을 시행하고 지속적인 외래 추적관찰을 함으로써 충분할 것으로 판단되어 경구투여만을 시행하였다. 수술적 치료는 항생제에 반응하지 않거나, 비강내 질환, 괴사조직의 제거가 필요하거나 섬유조직의 제거가 필요한 경우, 방사선 골괴사가 있는 경우, 치료에 반응하지 않는 경우에 적용한다. 또한 구강 내에 충치가 있는 경우 재감염의 원인을 막고 치아 농양을 치료할 목적으로 반드시 충치를 제거해야 한다.^1)2)8)11)
   본 환자의 경우 타석으로 인한 악하선염의 치료 목적으로 우측 악하선을 수술적으로 제거하였고 병리조직검사로 방선균증을 확진한 이후 경구 약물 요법을 실시하여 재발 없이 좋은 결과를 얻었다.
   저자들은 우측 악하선의 수술적 절제 후 병리조직학적으로 확진된 악하선 방선균증과 방선균이 타석의 대부분을 이루고 있는 1예를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

1. Bennhoff DF. Actinomycosis: Diagnosis and therapeutic considerations and a review of 32 cases. Laryngoscope 1984;94:1198-217.

2. Fradis M, Zisman D, Podoshin L, Wellisch G. Actinomycosis of the face and neck. Arch Otolaryngol 1976;102:87-9.

3. Kim YH, Lee HS, Kang KH, Jung DH, Kim CG. A rare case of actinomycosis of the submandibular gland. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1989;32:1205-7.

4. Choi JW, Lee TB, Hwang SH, Kim BH. A rare case of actinomycosis in nasal cavity with aspergillus sinusitis. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1997;40:1844-7.

5. Lee YW, Bang HJ, Lim CS, Lee CS. A rare case of actinomycosis of the palatine tonsil. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1968;11:69-71.

6. Yang JH, Park YW, Yoo JY, Park CI. A case of actinomycosis in tongue. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1988;31:1031-3.

7. Park BJ, Kim TH, Kim JH, Han DH. A case of Actinomycosis arising in parotid gland. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2004;47:486-9.

8. Kim JW, Choi EC, Kim YH, Son EJ. A case of actinomycosis of the neck. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2004;47:1181-4.

9. Hong SJ, Joo JB, Kim YJ, Lee BJ. Three cases of actinomycosis of the head and neck. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2000;43:1259-62.

10. Bartels LJ, Vrabec DP. Cervicofacial actinomycosis. Arch Otolaryngol 1978;104:705-8.

11. Burns BV, al-Ayoubi A, Ray J, Schofield JB, Shotton JC. Actinomycosis of the posterior triangle: A case report and review of the literature. J Laryngol Otol 1997;111:1082-5.

12. Bubbico L, Caratozzolo M, Nardi F, Ruoppolo G, Greco A, Venditti M. Actinomyucosis of submandibular gland: An unusual presentation. Acta Otorhinolaryngol Ital 2004;24:37-9.

13. Guiral H, Risco J, Mayayo E. Submaxillary sialolithiasis due to Actinomycosis israelii. A case report. An Otorrinolaringol Ibero Am 1998;25:247-53.