교신저자：박정수, 405-760 인천광역시 남동구 구월동 1198  가천의과대학교 길병원 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   몰입성 하마종(plunging ranula)은 설하선에서 생긴 피막없는 위낭종이 설하공간을 지나 경부의 악하공간까지 침범된 것으로 설하선에서 분비된 타액이 관외유출(extravasation)을 통해 주변의 공간에 침범하여 정체되어 생기는 것이다. 이러한 근거에 기초하여 치료는 하마종을 유발하는 분비조직의 제거가 중요하며 따라서 설하선의 제거가 가장 적절한 치료로 생각되었다. 경부 절개를 통한 설하선의 절제는 악하선의 제거를 한 후 시행되며 또한 불완전하게 설하선을 제거할 가능성이 있다. 저자들은 구강을 통한 설하선제거와 몰입성 하마종 배액술을 시행하여 몰입성 하마종을 치료한 결과를 보고하고자 한다.

재료 및 방법

   본 연구는 2002년 2월부터 몰입성 하마종으로 진단되어 본원에서 치료받은 환자 15명을 대상으로 하였다. 연구는 후향적으로 시행하였는데 의무 기록을 통해 진단되었을 당시의 나이, 성별, 병원 내원당시의 주증상, 과거의 수술력을 포함한 수상 경력, 그리고 술후 합병증 여부를 검사하였다. 진단은 병력 청취와 문진, 그리고 컴퓨터 단층 촬영을 통해 이루어졌다.
   모든 환자들은 경구적 접근법을 통하여 구강저에 절개를 가한 후 설하선을 제거하면서 저류된 액체를 배액하였다. 환자들은 설하선 제거부위에 배액관을 유지한 후 2~3일 이내 제거하였으며 평균 술 후 5일째 특별한 합병증 없는 것을 확인한 후 퇴원하였다.

결     과

   대상군은 8명의 남자와 7명의 여자로 구성되었고 내원 당시의 나이는 9세부터 40세까지로 평균 20세였다. 증상은 20대 전반에 주로 나타났다. 내원하기 전에 증상이 지속된 시간은 1개월부터 8개월까지로 평균 3.8개월이었다. 가장 흔한 주증상은 악하부 부종으로 9명에서 관찰되었고 구강저의 부종과 전경부의 부종은 각각 4명과 2명에게서 발견되었다(Table 1, Fig. 1).
   환자 15명 중 7명에게서 과거 외상 경력이 있었는데 이는 수술을 포함한 것으로 7명 모두는 정확한 진단이 내려지기 전에 하마종 조대술을 시행받은 적이 있었고 이외에 특별한 외상 경력은 없었다. 이외에도 감염여부를 조사하였는데 1명에게서 내원전에 급성 임파선염을 자주 앓은 병력이 있었다.
   환자들은 경구 접근법을 통한 설하선 절제술을 시행하였고 경부 접근법이나 단순 낭종조대술은 시행하지 않았다. 경구적 접근법을 통한 설하선 제거와 몰입성 하마종 배액술을 시행하였다. 수술시야에서 저자들은 몰입성 하마종이 악설골근을 뚫거나 뒤를 돌아서 경부에 도달하고, 이를 통해 몰입성 하마종이 경부증상을 나타내는 것을 알 수 있었다. 술 후 2~3일간 통증 및 일시적인 악하선의 부종이 관찰되었으나, 1주 후 이러한 합병증은 없었다.
   환자들에 대한 추적 관찰은 외래를 통해서 이루어졌는데 환자들은 2004년까지 9월까지 외래를 내원하였다. 평균 추적 관찰 기간은 22.6개월이었다. 이 기간 동안 환자군에서 재발은 없었고 설신경 손상으로 인한 동측혀의 감각이상, 악하선관(Wharton's duct)손상과 협착, 타액 유출 등의 합병증은 관찰되지 않았다.
   환자들 모두에서 술 후 검체를 통한 조직학적 검사를 시행하였는데 낭종의 벽이 느슨한, 혈관분포성의 결막조직으로 이루어졌고 하마종의 중요한 조직학적 특징인 상피 내층의 결여가 관찰되었다.

고     찰

   몰입성 하마종은 설하공간을 지나서 악하공간과 그 주변 구조물에 이르는 낭종을 뜻한다. 구강 하마종은 설하선의 점액 저류낭으로 비교적 흔하고 구강내 낭종으로 흔히 나타나는 반면, 몰입성 하마종은 빈도가 드물고 구강내 병변과 관계 없이 경부 종물로 나타날 수도 있기 때문에 이런 경우 림프절병증, 농양, 설관낭종, 유피낭종, 후두낭종, 갑상선 낭종이나 종양 등과 구분해야 한다.¹⁾²⁾³⁾ 전형적으로 먹기, 씹기, 또는 삼키기와 관계없이 크기가 일정한 무통성의 종괴의 특징을 가진다. 하지만 통증이 동반될 수도 있고 감염 이후에 크기가 갑자기 커질 수도 있고 발살바법에 따라 크기가 변하기도 한다.⁴⁾ 따라서 구강내 병변이 없이 몰입성 하마종을 의심하는 것은 힘들다. 이처럼 몰입성 하마종의 정확한 술전 진단이 어렵기 때문에 여러 술자들은 일반적으로 진단과 치료의 목적으로 낭종성 종물의 적출을 시행했다. 
   몰입성 하마종은 설하선에서 분비된 타액이 관외유출을 통해 주변의 공간에 침범하여 정체되어 생기는 것으로 피막이 없는 낭종(pseudocyst)이다. 음식섭취와 같은 큰 자극으로 인해 타액이 나오는 이하선이나 악하선과 달리 설하선은 항상 타액을 분비한다.⁵⁾ 점액의 관외유출은 타액관의 막힘과 그로 인한 샘꽈리(acini)의 파괴로 생긴다. 따라서 타액관의 기형과 타액관의 막힘을 가능케하는 외상이나 염증 등이 하마종을 생성한다고 생각되었다.⁶⁾ 이를 통해 몰입성 하마종이 생길수 있는 기전을 크게 3가지로 생각해 볼 수 있는데, 설하선이 악하설골근을 직접 뚫고 나오거나 낭종이 악하설골근의 결손을 통해 나와 구강내 설하선과 만나는 경우, 설하선관이 상악하선 타액관과 합쳐져서 악하선이나 악하선관과 함께 하마종을 형성하는 것이다.⁷⁾ 문헌고찰을 통해 약 44%의 경우는 구강 하마종을 제거하고 난 후 의인성으로 생긴다고 되어 있다. 구강 하마종의 수술시 설하선의 완전한 제거를 하지 못할 때 새롭게 관외유출된 타액이 술후에 구강저에 생긴 반흔때문에 구강내에 머물지 못하고 설하공간과 악하공간사이의 약한 부분을 통해 경부를 침범하게 된다.⁸⁾
   악설골근이 구강저의 경계로 여겨지지만 엄격한 의미의 해부학적 경계는 아니다. 점액 유출의 경로는 악하선의 심부옆을 따라 악설골근과 설골설근사이를 지나 후방으로 진행하거나 악설골근의 결손을 통해 직접 후방으로 진행한다. 대부분의 결함은 앞쪽 2/3부분에 위치하며 주로 측부에 존재한다.⁹⁾
   몰입성 하마종이 구강내에서 보이는 형태는 구강부종, 구강내 종물, 경부에 생긴 부종등으로 45%는 구강내 부종으로 먼저 나타나고 34%는 구강내 병변과 동시에 그리고 21%는 단지 경부 종물로 나타나기도 한다.⁷⁾ 설하선에서 생긴 낭종이 악설골근의 결함을 통해 돌출된다면 구강내에 이학적검사상 이상이 없이 경부 종물로 나타날 수 있는 것이다. 이런 비율은 문헌상에서 10%에서 45%까지로 보고되고 있다.¹⁰⁾ 구강외에 경부 종물로 나타날 경우 크기는 대부분 4~10 cm정도이고 대부분 악하공간에 위치하게 되나 턱끝밑 공간이나 경부의 양쪽, 심지어 후인두나 쇄골위에 까지 위치하기도 한다.⁷⁾
   몰입성 하마종의 술전 진단은 구강내 이상소견과 적당한 진단적 도구의 부재로 인해 때때로 어렵다. 그러나 설하선이 기원이라고 생각되어지는 구강내 부종과 크기가 점차로 커지면서 침생검상 아교성의 점액을 동반하는 변동성의 병변을 통해 몰입성 하마종을 의심할 수 있다. 낭종내 액체의 분석은 설하선에서 분비되는 침과 비슷한 타액성 아밀라제와 단백질의 높은 수치를 보여준다. 컴퓨터 단층 촬영과 자기 공명 영상은 병변의 정확한 위치와 진단 적 가능성의 범주를 좁히는데 도움이 된다. 이를 통해 몰입성 하마종은 특징 적으로 설하공간으로 돌출되는 악하공간의 낭종성 종물로 보인다(tail sign).⁵⁾
   몰입성 하마종이 단순 절제나 조대술 후에도 재발 성향이 있기 때문에 여러 수술들이 제안되었다. 낭종 생성의 이론에 기초하여 치료는 하마종을 생성하는 분비조직의 제거에 초점이 맞추어졌다. 따라서 설하선의 제거가 가장 합리적인 치료로 생각되었다. 따라서 구강내 접근을 통한 설하선의 제거와 배액관의 유지는 이러한 맥락에서 현재 우선 치료법으로 간주된다. 그런데 경부 낭종의 형태로 나타난다면 낭종을 완전하게 제거하는 것이 요구되기도 한다. 따라서 낭종의 완전 절제를 위해 이전의 여러 술자들은 경구 접근법보다는 경부 접근법을 사용하기도 하였다. 하지만 이는 안면 신경의 하악 변연 가지의 마비를 유발할 수 있다. 또한 낭종의 완전한 절제가 꼭 필요하지 않는 이유는 몰입성 하마종이 상피성의 내층이 결여된 가성낭종이며 낭종의 벽은 관외유출된 점액에 대한 반응성으로 생긴 얇은 섬유성 조직으로 이루어졌기 때문이다.¹¹⁾ 이러한 맥락에서 저자들은 경구 접근법을 사용하였다. 이 술식에 의한 합병증으로는 재발, 설신경 손상으로 인한 동측 혀의 감각이상, 하악선관(Wharton's duct)손상과 협착, 타액 유출등이 알려져 있다.¹²⁾

결     론

   저자들은 경구 접근법을 통하여 구강저에 절개를 가한 후 하마종 배액술을 시행하였으며 원인이 되는 설하선을 제거하였다. 설하선 제거 후 수술 부위에 배액관을 유지한 후 2~3일 이내 제거하였으며, 평균 술 후 5일째 특별한 합병증 없이 퇴원하였다. 환자들은 술 후 2~3일간 통증 및 일시적인 악하선의 부종이 관찰되었으나 1주일 후 이러한 합병증은 없었으며, 앞서 열거된 다른 합병증과 재발은 없었다. 따라서 저자들은 경구 접근법을 통한 하마종 배액술 및 설하선 제거술을 통하여 몰입성 하마종의 재발과 특이한 합병증 없이 완전 제거가 가능하다고 생각한다.

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