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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 47(6); 2004 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2004;47(6): 554-557.
Speech and Endoscopic Characteristics of Occult Submucous Cleft Palate.
Eun Kyung Lee, Young Ik Son
Department of Otorhinolaryngology-Head & Neck Surgery, Sungkyunkwan University School of Medicine, Samsung Medical Center, Seoul, Korea.
잠재성 점막하 구개열의 말 특징 및 비인두 내시경 소견
이은경 · 손영익
성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 이비인후과학교실
주제어: 점막하 구개열연인두 폐쇄부전보상조음비인두 내시경.
ABSTRACT
BACKGROUND AND OBJECTIVES:
Since occult submucous cleft is a defect in the velum that is not apparent on the oral side, it is not infrequently misdiagnosed and an appropriate therapy is often delayed. We aimed to evaluate the speech characteristics and nasopharyngeal endoscopic findings in patients with occult submucous cleft to provide aid to timely diagnosis.
SUBJECTS AND METHOD:
We reviewed medical records of 10 Korean occult submucous cleft patients who did not present classic stigma of submucous cleft. Their age ranged 3.6 to 63 years. All subjects received perceptual resonance/articulation evaluation, nasometry and nasopharyngoscopy by a speech pathologist and a laryngologist.
RESULTS:
Eight patients presented with apparent hypernasal speech and their nasalance scores were significantly higher than reference values. Five had compensatory articulation errors: glottal stop for velar plosives, tense alveolar fricatives and/or palatal affricatives. Two patients had only a weak oral consonants and the other produced nasal cognates for their plosives. Nasopharyngeal endoscopic evaluation revealed an overt central groove, slight notch or flattening in the area of the velar eminence. Incomplete velopharyngeal closure with central gap was observed in most of the patients except in two who had a complete velopharyngeal or velo-adenoidal sealing.
CONCLUSION:
Marked hypernasality and frequent association with compensatory articulation errors warrant a suspicion and vigilant evaluation to find out occult submucous cleft. To provide an appropriate and timely therapy for patients with occult submucous cleft, thorough perceptual, acoustic and endoscopic evaluation is mandatory for the patients with hypernasality.
Keywords: Cleft palateVelopharyngeal insufficiencyArticulation disorderEndoscopy

교신저자:손영익, 135-710 서울 강남구 일원동 50  성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 이비인후과학교실
              전화:(02) 3410-3579 · 전송:(02) 3410-3879 · E-mail:yison@smc.samsung.co.kr

서     론


  
점막하 구개열이란 연구개의 근육 또는 경구개의 뼈 구조의 선천적인 결함을 일컫는다. 구강 안에서 확인할 수 있는 세 가지 전형적인 특징으로 이분된 목젖이나 구개 투명층, 경구개 후연의 절흔 등을 들 수 있다.1) 한편, 이러한 특징들이 나타나지 않으면서 연구개의 결함을 보이는 경우가 있는데, 그 특징이 구강 안에서 관찰하기 어렵고 숨겨져 있다고 하여 잠재성(occult) 점막하 구개열이라고 한다.2) 
   잠재성 점막하 구개열로 연인두 폐쇄부전이 생기면, 과비성이나 비누출, 구강자음의 약화 또는 보상 조음 오류 등이 나타날 수 있다.3) 점막하 구개열의 뚜렷한 특징들을 갖고 있는 환자들은 조기에 진단을 받아서 적절한 처치가 이루어지는 반면, 잠재성 점막하 구개열은, 연인두 폐쇄부전의 증후나 말 양상을 주의 깊게 평가하지 않으면 간과되는 경우가 드물지 않다. 이러한 환자들에서 진단과 처치가 지연되었을 때 언어치료나 수술적 처치의 효과는 줄어든다.2)
   본 연구에서는 부적절한 조음이나 공명 이상을 주소로 내원하고 뚜렷한 점막하 구개열의 소견이 없으나 일련의 평가를 통하여 잠재성 점막하 구개열로 진단받은 10명의 말 특징과 비인두 내시경 소견을 파악하여 보고자 하였다. 

대상 및 방법

대  상
   2001년 2월부터 2003년 3월까지 성균관의대 삼성서울병원 이비인후과에서 잠재성 점막하 구개열이 확인된 10명의 평가 기록을 검토하였다. 잠재성 점막하 구개열의 진단은 과비성 또는 조음장애를 호소하는 환자들 중 구강 검사 시, 이분된 목젖이나 구개 투명층, 경구개 후연의 절흔 등 구개나 목젖에 전형적인 점막하 구개열의 특징이 관찰되지 않았으나, 굴곡형 비인두 내시경을 통하여 점막하 구개열에서 관찰할 수 있는 구개 조직의 기능적 이상이 확인되고 공명 및 조음평가에서 점막하 구개열 환자에서 관찰될 수 있는 오류 중 일부가 확인된 경우로 제한하였다. 대상 연령은 3.6에서 63세였고 구개성형술이나 언어치료 경험은 없었다(Table 1). 

청지각적 평가
  
구개열 언어평가에 숙련된 한 명의 언어치료사가 공명과 조음을 청지각적으로 평가하였다. 평가 자료는 <그림자음검사>4)와 읽기에 어려움을 보이지 않을 경우에 <가을> 문단 읽기, 자발화 등을 사용하였다. 조음 오류는 연인두 폐쇄부전으로 인한 필연적 오류, 보상적 조음과 기능적 또는 발달적 오류 등으로 분석하였다. 과비성의 정도는 언어평가 과정에서 환자의 발화를 듣고 정상, 경도, 중도, 심도의 4점 척도로 판단하였다. 

비음치 검사
   Nasometer(Kay Elemetrics model 6200, Lincoln Park, NJ)를 이용하여 비음치를 측정하였다. 검사어는 3.6세와 5.3세 아동을 제외한 환자들은 비강자음의 비율이 다른 <토끼>, <아기>, <엄마> 문단5)을 읽게 하였고 일부 환자들에게는 구강압력자음/파파파/2)를 따라하게 하였다. 비누출이나 보상조음이 있는 경우에도 특별히 배제하지 않고 측정된 값을 취하였다. 

비인두 내시경 검사
  
비강을 국소 마취한 후, stroboscope 장비(Kay Elemetrics, RLS 9100)에 연결된 굴곡형 내시경(Olympus, ENF type P3)을 중비도를 통하여 삽입하였다. 연구개의 비강면과 인두 측벽, 인두 후벽이 모두 관찰되는 위치에서 환자에게 삼킴과 코로 숨쉬기, 조음을 요구하였다. 검사어는 모음과 비강자음음절, 구강자음음절, 낱말, 문장 수준에서 따라하거나 글씨를 읽도록 하였다. 모든 과정은 S-VHS 테이프로 녹화하였다. 
   구강자음 조음 시의 연인두 움직임은 연구개, 인두 측벽, 인두 후벽의 휴식 상태를 0, 움직이는 방향의 맞은 편을 1로 하여 움직이는 정도를 수치화하였다. 닫히는 정도도 휴식 상태를 0, 완전 닫힘을 1로 하였고 닫히는 양상은 circular, coronal, sagittal로 나누었다.6) 

결     과

청지각적 평가
   10명 중 8명에서 중도에서 심도의 과비성이 감지되었다. 과비성 환자 8명의 조음은 5명에서 보상조음이 나타났고, 2명은 조음 위치나 방법의 오류없이 구강음 약화의 필연적 오류만 관찰된 반면, 다른 1명은 모든 파열음이 같은 위치의 비강자음으로 대치되는 등 구강자음이 전혀 관찰되지 않았다. 과비성이 없는 환자 2명 중 1명은 첫소리 위치 /ㄹ/이 과도음화 되는 기능적 오류를 보였다. 보상조음을 보인 5명 모두 성문파열음 대치 양상이 관찰되었는데, 4명은 연구개파열음 /ㄱ/, /ㅋ/, /ㄲ/이 일관되게 성문파열음으로 대치되었고 1명은 긴장음 /ㅆ/, /ㅉ/, /ㄲ/에서 대치를 보였다(Table 2). 

비음치 검사
  
과비성으로 감지된 8명이 기준치에 비해 증가한 비음치를 보였다. 하지만 비누출이나 보상조음으로 인하여 정확한 비음치 측정이 이루어지지 않았다. 조음의 오류로 문장 수준의 평가가 적절하지 않은 환자는 시도적으로 /파/ 조음을 유도하여 평가하였는데 /파파파/에서 측정한 비음치도 기준치에 비해 증가한 소견을 보였다(Table 3). 

비인두 내시경 검사
  
연구개 상태는 비강면 중앙 부위에 뚜렷한 고랑(groove)이 5명에서 관찰되었고 발성 시 더 두드러지게 나타났다(Fig. 1). 3명은 약간의 패임(notch)이 관찰되었는데, 이 중에서 2명은 편측으로 치우쳐져 있었다. 나머지 2명은 편평한 모양을 보였다(Fig. 2). 구강음 발성 시, 8명에서 연인두 폐쇄부전이 관찰되었고, 닫히는 정도는 0.2에서 0.9정도로 다양하였다. 2명은 완전 폐쇄를 보였고 그 중 1명은 연구개와 아데노이드가 접촉하였다. 닫히는 양상은 7명이 circular, 3명은 coronal 패턴이었다(Table 4).

고     찰

   본 연구에서는 잠재성 점막하 구개열 환자의 대부분이 다양한 정도의 연인두 폐쇄 부전을 보였고 대부분이 보상조음 오류를 동반하는 것을 알 수 있었다. 비인두 내시경 검사로써 비강면의 연구개 중앙 부분에서 고랑이나 편평한 모양이 관찰되어 연구개의 구조적 이상이 확인되었다. 
   보상조음으로는 성문파열음만 관찰되었다. 성문파열음이란 기류를 성문에서 막았다가 터뜨리면서 나는 소리로 구개열 말의 보상조음에서 가장 빈번하게 나타난다. 일반적으로 파열음을 대치하는 경우가 많지만 마찰음이나 파찰음에서도 자주 대치 오류를 보인다.7) 본 대상 환자들에서는 파열음 중 연구개음만 성문파열음 대치를 나타냈는데 양순파열음이나 치조파열음에 비해서 조음위치 상 시각적 피드백이 어렵고 성문파열음과 혼동이 되기 쉬운 음소이므로 빈번하게 대치되는 것으로 보였다. 연인두 폐쇄부전으로 성문파열음의 보상조음이 주를 이루는 환자들에서는 구강압을 형성하지 못하여 양순파열음과 치조파열음도 동시조음(coarticulation)의 양상을 보이며 성문파열음 대치가 빈번하게 관찰되기도 한다.7) 한편, 파열음 이외의 구강 압력자음인 치조마찰음과 경구개파찰음은 주로 긴장음에서 성문파열음 대치가 일어났다. 언어치료 시에 환자들이 긴장성의 자질을 가지고 있는 음소 유도가 어렵다는데서 알 수 있듯이, 성문파열음에서 성문의 과도한 긴장과 구강자음의 긴장성 자질에 대한 변별력이 문제가 될 수 있을 것으로 보인다. 
   비인두 내시경 검사는 연인두의 해부학적 구조와 생리적 기능을 직접 보여줌으로써 잠재성 점막하 구개열의 진단에 매우 용이하다.8) 내시경으로 확인된 연구개의 결함은 점막하 구개열과의 특별한 차이를 보이지 않았다. 정상적인 구개 조직에서 연구개 비강면 중앙이 완만하게 부풀어 있는 반면, 점막하 구개열에서는 중앙의 고랑이나 편평한 모양을 보임으로써 목젖근의 소실이나 형성부전, 비정상적인 근육의 삽입 등을 의미한다.9)
   점막하 구개열이 말이나 삼킴, 중이 기능에 문제를 일으킬 수 있지만, McWilliams의 보고에 의하면 44%의 환자들이 성인에 이르기까지 특별한 증상이 없었다고 하였다.3) 따라서 잠재성 점막하 구개열에 대한 수술적 처치는 말과 연인두 기능을 충분히 평가하고 난 후에 연인두 폐쇄부전의 양상이 보일 때 고려하게 된다. 하지만 본 대상 환자들 대부분은 적절한 시기에 진단과 처치가 이루어지지 못하여 명료도 저하로 인한 의사소통의 어려움을 가지고 있었다. 청소년기 이상의 환자가 4명이었고 3.6세 아동을 제외한 나머지 5명도 언어발달이 충분히 이루어진 5세 이상이었다. 따라서 연인두 폐쇄부전으로 인한 과비성과 함께 성문파열음의 보상조음이 습관화되어 있었다. 보상조음이 있으면 연인두 기능이 충분히 발휘되지 않으므로10)11) 실제 기능을 과소평가할 수 있다. 또한 구개성형술 후에도 보상조음은 그대로 남아있게 되므로 반드시 직접적인 언어치료로써 교정해야 한다. 특히 수술 전 평가 시에는, 최소한 양순파열음 정도는 보상조음이 아닌 구강의 제 위치에서 조음하도록 한 후 비음치 측정이나 비인두 내시경 검사가 이루어져야 수술의 효과를 높일 수 있을 것이다. 
   이와 같이 구강 안에서 확인이 어려운 잠재성 점막하 구개열의 경우, 조음과 공명에 대한 주의 깊은 평가와 비인두 내시경 검사를 통한 조기진단으로 언어치료와 구개성형술 등의 적절한 치료가 뒤따를 수 있다. 

결     론

   잠재성 점막하 구개열로 연인두 폐쇄부전이 있는 경우, 보상조음이 빈번하게 나타나고 주로 연구개파열음과 긴장 치조마찰음, 경구개파찰음이 성문파열음으로 대치되는 양상을 보였다. 비인두 내시경에서 연구개 중앙의 함몰이나 편평한 상태가 관찰되어 목젖근의 이상 등을 시사하였다. 진단 및 치료가 늦어지는 경우에 명료도 저하로 인한 의사소통의 방해를 장기간 가지고 있는 것으로 관찰되어 조기에 조음, 공명의 평가와 연구개의 비강면 관찰을 통하여 언어치료 및 수술적 처치가 이루어져야 할 것으로 생각되었다. 


REFERENCES

  1. Gosain AK, Conley SF, Marks S, Larson DL. Submucous cleft palate: Diagnostic methods and outcomes of surgical treatment. Plast Reconstr Surg 1996;97:1497-509.

  2. Kummer AW. Cleft palate and craniofacial anomalies: Effects on speech and resonance. In: Kummer AW, editor. Clefts of the lip and palate. San Diego: Thomson Learning Inc;2001. p.52-71.

  3. McWilliams BJ. Submucous clefts of the palate: How likely are they to be symptomatic? Cleft Palate Craniofac J 1991;28:247-9.

  4. Kim YT. Picture Consonant Articulation Test. Daegu: Korean Speech, Language and Hearing Association;1994.

  5. Hong KH, Kim YJ, Kim YK. An effect of tonsillectomy on formant and nasality. Korean J Otolaryngol 1994;37:543-52.

  6. Golding-Kushner KJ, Argamaso RV, Cotton RT, Grames LM, Henningsson G, Jones DL, et al. Standardization for the reporting of nasopharyngoscopy and multiview videofluoroscopy: A report from an international working group. Cleft Palate J 1990;27:337-47.

  7. Peterson-Falzone SJ, Hardin-Jones MA, Karnell MP. Cleft palate speech. In: Communication disorders associated with cleft palate. 3rd ed. St. Louis: Mosby inc;2001. p.162-98.

  8. Ramamurthy L, Wyatt RA, Whitby D, Martin D, Davenport P. The evaluation of velopharygneal function using flexible nasendoscopy. J Laryngol Otol 1997;111:739-45.

  9. Shprintzen RJ, Bardach J. Cleft palate speech management: A multidisciplinary approach. In: Shprintzen RJ, editor. The use of information obtained from speech and instrumental evaluations in treatment planning for velopharyngeal insufficiency. St. Louis: Mosby Year Book;1995. p.257-76.

  10. Ysunza A, Pamplona C, Toledo E. Change in velopharyngeal valving after speech therapy in cleft palate patients: A videonasopharyngoscopic and multi-view videofluoroscopic study. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1992;24:45-54.

  11. Henningsson GE, Isberg AM. Velopharyngeal movement patterns in patients alternating between oral and glottal articulation: A clinical and cineradiographical study. Cleft Palate J 1986;23:1-9.

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