교신저자：성명훈, 110-744 서울 종로구 연건동 28번지 서울대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   타액선의 양성 종양으로 조직학적으로 유두상 모양을 갖는 종양은 와르틴 종양(Wartin tumor)을 제외하고는 매우 드물다.¹⁾ 이들의 용어 및 분류에 논란이 있으나 조직학적으로 타액선관내 유두종(intraductal papilloma), 반전성 관내 유두종(inverted ductal papilloma)과 유두상 타액선종(sialadenoma papilliferum)의 3가지 종류로 분류하고 있다.^1)2)3)4)5) 이중 타액선관내 유두종은 1954년에 Castigliano와 Gold가 경구개의 소타액선에서의 발생한 증례에서 처음으로 보고한 이후 이하선, 악하선 및 설하선에서 발생한 증례들도 보고 되었다.^1)2)3)4)5)6) 현재까지 약 10예 정도가 보고되었으며 특히 설하선에서 발생한 경우는 매우 드물다.²⁾ 저자들은 국내에서 아직 보고 되지 않았던 타액선관내 유두종 1예의 임상적, 방사선학적, 병리소견과 치료 등을 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   51세 여자 환자가 구강내 좌측 설하부위의 종물을 주소로 본원외래를 방문하였다. 종물은 10년전 처음 발견되었고 외부병원에서 절제술을 시행 받은 과거력이 있었으나 곧 재발하였다.
   이학적 소견으로는 좌측 설하 부위의 4×3.5 cm의 무통성 종물이 있었으며 주위조직에 고정되어 있지 않았고 잘 움직였다. 경부 컴퓨터 단층촬영상 3.5×2 cm의 난형의 낭종이 설하 부위에서 관찰되며 낭종의 내부에는 표면이 불규칙하고 주위의 근육조직과 같은 정도로 조영 증강된 고형의 종괴가 낭종의 외측벽과 연결되어 있었다(Fig. 1A). 설하선에서 발생한 하마종(ranula)을 의심하였으며 10cc 정도의 맑은 장액성 액체를 흡인하였다. 일단 하마종의 치료에 경험적으로 효과가 있었던 Picibanil^®을 종물내로 주입하여 경화요법을 시도하였다. 2개월 후 시행한 자기공명영상(MRI)상 처음에 컴퓨터 단층촬영에서 보였던 낭성 부분은 없어지고 조영 증강되는 고형 부분이 남아 있었다(Fig. 2). 10개월간의 추적 관찰 기간 동안 종괴의 크기는 처음보다 줄어들었으나 10개월 이후 조금씩 커지는 양상이었다. 구강내 접근법으로 종물이 있는 좌측 설하 부위에 절개를 가한 후 1×2 cm의 표면이 불규칙한 고형 종물을 완전히 절제하였다. 종물은 주위조직과 유착되어 있지 않았고 절단면은 옅은 적갈색을 띠었다. 현미경적으로 낭종내로 유두상 돌출을 보이며 유두의 표면은 모두 섬유혈관핵(fibrovascular core)의 지지를 받는 원주상 상피층과 기저세포로 구성된 두 층의 세포열이 균일하게 배열되어 있었다(Fig. 3). 종양은 주위의 정상 타액선 조직으로의 침범은 없었으며 경계가 잘 구별되었다. 핵유사분열은 관찰되지 않았으며 상피층내의 구형 혹은 난형의 핵은 균일하게 배열되어 있었다. 면역조직화학염색을 실시했으며 종양의 증식정도를 반영하는 Ki-67은 전체 종양 세포 중 7%, p53은 음성이며 SMA(smooth muscle actin)를 실시하여 주위조직으로의 침습이 없슴을 확인하였다.
   수술 후 20개월간의 외래 추적 관찰기간동안 재발의 소견은 보이지 않았다.

고     찰

   타액선관내 유두종은 주로 구개, 구강 점막, 비강, 구강저와 구순 등의 소타액선관에서 발생하며 이하선, 악하선, 설하선에서도 보고되었다. 임상적 진단이 어려워 반드시 병리조직학적 확진이 필요하다. 설하선에서 발생한 타액선관내 유두종은 주로 서서히 커지는 무통성의 점막하 종물을 주소로 내원하며 1~3 cm 정도의 크기로 주위 조직과의 유착을 보이지 않는다.²⁾
   타액선관내 유두종은 타액선의 분비관(excretory duct)내에서 발생하며 타액선 소포세포(acinar cell)로 분화되기도 한다. 육안적으로 한 개의 낭종을 이루며 이 확장된 낭종 내로 유두상의 돌출이 수지상으로 나타난다. 조직학적으로 유두의 상피는 입방형 또는 원주형 세포와 기저세포의 두 층으로 균일하게 배열되어 섬유혈관핵의 지지를 받는다.^{1)2)3)4)5)6)7)8)}
   타액선 관의 유두상 양성 종양으로 드물게 반전성 관내 유두종과 유두상 타액선종이 있으며 감별진단이 필요하다. 유두상 타액선종은 1969년 Abrams 등에 의해 처음으로 기술 되었으며 주로 구개의 소타액선관에서 주로 발생한다. 확장된 타액배출관내에서 다층편평상피의 유두상 돌출이 있으며 타액선관내 유두종과의 감별점은 점막을 밖으로 밀고 돌출하는(exophytic) 특징이 있으며 낭종이나 피막을 형성하지 않는다.¹⁾³⁾⁵⁾ 반전성 관내 유두종은 1982년 White 등에 의해 처음으로 기술되었으며 타액선의 타액배출관의 표층에서 기원한다. 유두상 증식이 내강을 거의 채우므로 대부분 낭종을 형성하지 않고 주위 결체조직 및 점막하 조직을 밀고 성장하는 특징이 있다.¹⁾³⁾⁵⁾ 유두의 상피는 대부분 여러층의 편평상피로 되어있어 타액선관내 유두종과 구별된다. 조직소견이 거의 비슷한 비강내 반전성 유두종(inverted papilloma)은 종양의 크기가 훨씬 크며 침범부위가 더 광범위하다. 재발 및 악성전이가 흔한 점에서 타액선의 도립관내 유두종과 구별된다.¹⁾⁵⁾
   감별 해야 할 타액선의 양성 종양으로 낭선종(cystadenoma)이 있으며 이중 일부에서는 유두상 증식을 이루어 유두상 낭선종(papillary cystadenoma)으로 분류된다. 이는 여러개의 낭종을 형성하는(multicystic) 점에서 타액선관내 유두종과 감별된다.¹⁾ 소타액선에서 발생하는 악성종양으로 가장 흔한 것은 선양낭성암종(adenoid cyst carcinoma)이 있으며 소타액선 종양 중 30%를 차지한다. 선양낭성암종은 피막이 결여되어 있으며 낭성변화가 드물다. 인접 정상 타액선 조직으로 침습하는 점 등으로 타액선관내 유두종과 감별 할 수 있다.⁹⁾
   타액선관내 유두종은 핵의 비정형성이 없으며 유사핵분열이 없다. Nagao⁵⁾와 Shiotani⁶⁾ 등은 타액선관내 유두종에서 발생한 것으로 생각되는 유두상 선암종(papillary adenocarcinoma)을 보고했으며 세포 및 관 구조의 비전형성, 주위 조직으로의 침습적 성장, 국소 림프절 전이의 특성을 보고하였다. 최근 면역조직화학염색으로 관 상피(duct epithelium)의 종양성 증식임을 밝힐 수 있고 악성과의 감별에도 도움을 줄 수 있었다.⁵⁾⁷⁾ 본 례에서도 면역조직화학염색을 실시했으며 Ki-67 양성 세포는 7.0%였다. 이는 Nagao⁵⁾가 보고한 1.1% 보다는 높아 생물학적 증식력이 다소 높다는 것을 보여주며 추후 면밀한 추적관찰이 필요하다.
   치료는 종양의 완전 절제술로 충분하며 수술 후 재발은 관찰되지 않았다.^{1)2)3)4)5)6)7)8)}

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2. Hara H, Oyama T, Omori K, Misawa T, Kasai H, Kimura, M, et al. Fine needle aspiration cytology of an intraductral papilloma originating in a sublingual gland. Acta Cytologica 1999;43:457-63.

3. Soofer SB, Tabbara S. Intraductal papilloma of the salivary gland: A report of two cases with diagnosis by fine needle aspiration biopsy. Acta Cytologica 1999;43:1142-6.

4. Miraza S, Durr SN, Irving RM, Jones HI. Intraductal papilloma of the submandibular gland. J Laryngol Otol 2000;114:481-3.

5. Nagao T, Sugano I, Matsuzak O, Hara H, Kondo Y, Nagao K. Intraductal papillary tumor of the major salivary glands. Arch Pathol Lab Med 2000;124:291-5.

6. Shiotani A, Kawaura M, Tanaka Y, Fukuda H, Kanzaki J. Papillary adenocarcinoma possilbly arising from an intraductal papilloma of the parotid gland. ORL J Otorhinolaryngol Relat Spec 1994;56:112-5.

7. Ishikara T, Imada S, Ijuhin N. Intraductal papilloma of the anterior lingual salivary gland. Case report and immunohistochemical study. Int J Oral Maxillofac Surg 1993;22:116-7.

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