| Home | E-Submission | Sitemap | Editorial Office |  
top_img
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 43(7); 2000 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2000;43(7): 785-788.
Fourth Branchial Pouch Sinus 1 Case.
Hyung Seok Lee, Seung Hwan Lee, Seok Hyun Cho, Young Don Huh
Department of Otolaryngology, College of Medicine, Hanyang University, Seoul, Korea. HYENT@chollian.net
제 4 새실동 1예
이형석 · 이승환 · 조석현 · 허영돈
한양대학교 의과대학 이비인후과학교실
주제어: 제 4 새실동급성 화농성 갑상선염.
ABSTRACT
A fourth branchial pouch sinus is very rare disease with less than 35 cases reported in the literature since they were first described by Tucker and Skolnick in 1972. It is a congenital anomaly that begins in the apex of the piriform sinus, and exits the pharynx inferior to the fourth arch derived from the superior laryngeal nerve, cricopharyngeus, and thyroid cartilage, and descends in the neck lateral to the trachea and esophagus. It is most frequently manifested by recurrent episodes of neck abscess or acute suppurative thyroiditis. This lesion usually becomes symptomatic before the age of 10 years and is found in the left sides in 93%. Proper diagnosis and appropriate surgical management depend on thorough understanding of embryology and anatomy, and keen suspicion. We report of a case of fourth branchial pouch sinus in a 12-year old male, who was treated with thyroid lobectomy, excision of sinus tract, and laser ablation of interanl opening.
Keywords: Fourth branchial pouch sinusAcute suppurative thyroiditis

서     론


   제 4 새실기형은 매우 드문 선천성 질환으로, 1972년 Tucker에 의해 처음으로 기술된 이후 전세계적으로 약 30예 정도가 보고되었으며,1) 국내보고에 의하면 Kim 등2)에 의해 이상와 누공 1예가 보고된 바 있다. 주로 좌측에서 발생하며, 무증상의 경부종물이나 적절한 치료에도 불구하고 자주 재발하는 경부 농양 및 급성 화농성 갑상선염 등 다양한 임상증상을 보인다.3-6) 진단시 바륨 식도 조영술과 경부 전산화 단층 촬영이 중요하며, 직접 후두경 검사를 통해 이상와의 내공을 확인할 수 있다. 치료는 반회 후두 신경을 보존하면서 새실동을 완전히 절제하고 이상와의 내공을 폐쇄시켜 재발을 방지할 수 있다. 최근 저자들은 좌측의 급성 화농성 갑상선 농양을 주소로 내원한 12세의 남자 환자에서 갑상선 좌엽 절제술, 새낭의 수술적 절제 및 Diode 레이저를 이용한 이상와의 내공폐쇄로 만족할 만한 결과를 얻은 제 4 새실동 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다. 

증     례

   12세 남자로 내원 약 2일 전부터 발생한 좌측 전측경부에 동통이 있는 종물을 주소로 1999년 4월 17일 내원하였다. 과거력상 상기도 감염후에 반복적으로 재발하는 전경부종물이 있었고, 절개 및 배농과 같은 수술적인 치료는 시행받지 않았고, 약물적인 치료로 증세가 호전되었으며, 가족력상 특이사항은 없었다. 이학적 검사 소견상 좌측 흉쇄유돌근 전방에서 약 5×4 cm 크기의 가동성이 있는 낭종성 종물이 촉지되었고, 경한 압통을 동반하였다. 후두 내시경 검사상 특이소견은 관찰되지 않았고, 경부 전산화 단층 촬영상 갑상선 좌엽에서 변연부에 조영증강이 있고, 내부에 불균일한 괴사와 다발성의 공기음영을 동반한 농양이 관찰되었으며, 이상와로의 연결은 뚜렸하게 관찰되지 않았다(Fig. 1). 말초 혈액 검사상 백혈구 9,700/mm3, 중성구 84%, 임파구 13%, 항스트렙토리신 O 278 IU/ml, CRP 8.87 mg/dL, 혈침속도 46 mm/hr였으며, 갑상선 호르몬 검사는 정상이었다. 갑상선 농양에 대하여 초음파 검사하 세침 흡인 검사상 약 4 ml의 농이 배출되었고, 균 배양 및 항생제 감수성 검사상 구강내 정상균총의 하나인 streptococcus salivarius가 검출되었고, AFB 검사상 음성 소견이었다. 갑상선 스캔 검사상 갑상선 조직은 관찰되지 않았으며, 이것은 전산화 단층 촬영시 사용한 조영제의 잔존에 의한 영향으로 사료된다. 바륨 식도 조영술 검사상 좌측 이상와의 전측방 하부에 바륨이 잔류하는 소견과 그 상부로 미약한 통로에 의해 이상와에 연결되는 소견이 관찰되었다(Fig. 2). 제 5 병일에 경부 종물의 크기가 증가하며 증상이 악화되어 경부 전산화 단층 촬영 검사상 불규칙한 변연을 가진 농양의 크기가 증가하였고, 내부에는 다발성 괴사가 좀 더 진행한 소견 관찰 되었다. 제 6 병일에 경부 농양에 대하여 절개 및 배농을 시행하였고, 약 5 ml의 농이 흉쇄유돌근 전방 부위와 피대근 심부에서 배출되었고, 균 배양 검사와 항생제 감수성 검사상 streptococcus salivarius가 검출되었다. 술후 경부 농양은 빠른 속도로 크기가 감소하였고, 제 15 병일에 퇴원하였다. 동년 7월 27일 전신 마취하에 갑상선 좌엽 절제술, 새낭 절제술, Diode laser를 이용한 이상와 내공의 폐쇄술을 시행하였다. 수술 소견상 갑상선 좌엽의 하부에 약 0.8×0.7 cm 크기의 낭종성 종물이 관찰되었고, 좌측 이상와에서 시작한 하행 통로가 갑상선 좌엽의 하부에 있는 새실에 연결되었고, 새실에서 시작한 상행 통로가 경동맥 분지부에 연결되었다(Fig. 3). 갑상선 좌엽 절제술 후 윤상갑상관절을 분리시킨 후 갑상연골을 전방으로 견인하여 연결통로가 이상와의 첨부에 삽입되는 부위까지 최대한 노출시킨 후 결찰 및 절제하였다. 자보 후두경하에서 좌측 이상와의 첨부에 내공을 확인할 수 있었고, Diode laser를 이용하여 폐쇄술을 시행하였다(Fig. 4). 병리조직학적 검사상 H & E염색에서 갑상선 여포와 중충상피세포으로 덮여있으며, 주위로 염증세포가 침윤되어 있는 새실을 관찰할 수 있었다(Fig. 5). 수술시 관찰되었던 상행통로는 조직검사상 섬유화조직으로 가성통로이었다. 술후 10일째 바륨 식도 종영술 검사상 바륨의 유출은 관찰되지 않았고, 술후 11일째 퇴원하였다. 현재 수술 후 6개월로 농양의 재발은 보이지 않고 있다. 

고     찰

   Linston7)에 의하면 제 4 새실동은 주로 좌측에서 발생하며, 이상와의 첨부에서 시작하여 상후두신경, 윤상갑상근, 및 갑상연골의 미측에서 인두를 탈출하여 반회후두신경과 기관의 측방으로 하행한 후 대동맥궁을 감고 돌아 총경동맥의 후방을 따라 상행한 후 설하신경을 위로 감고 돌아서 다시 하행한 후 흉쇄유돌기근 전방의 피부에 외공을 형성한다고 한다. Shugar와 Healey8)에 의하면 새실동의 경부 성분(cervical component)과 종격동 성분(mediatinal component)의 절제를 위한 수술적 접근은 불필요한 치료라고 하였고, 다른 저자들에 의하면 지금까지 제 4 새실동의 완전한 수술적 접근은 시행되지 않았다고 한다.7)8)9) 제 3 새실동과 제 4 새실동의 감별은 매우 어려우며 그 이유는 모두 이상와에서 기원하고, 경부 혹은 갑상선 농양과 같은 임상양상이 비슷하기 때문이다.10) 제 3 새실동은 이상와의 저부에 있는 내공에서 시작하여 상후두신경과 하인두수축근의 두부에 위치하는 갑상설골막을 뚫고 나와서, 총경동맥과 미주신경의 사이로 하행하여 갑상선의 외측에 끝나는 것으로 되어 있다.11) 새성 기관의 발달은 태생 3주에서 4주 사이에 시작하여 태생 6주에서 8주 사이에 완성된다.12) 새실동에 대한 이해를 하기 위해서는 낭(cyst), 동(sinus), 그리고 루(fistula)의 차이에 대해 알고 있어야 한다. 낭은 인두나 피부로의 연결이 모두 없는 경우를 말하고, 동은 인두나 피부중 어는 한 쪽으로의 연결이 있어 인두쪽으로 연결이 있는 것은 새실낭(branchial pouch sinus)이라 하고, 피부쪽으로 연결이 있는 것은 새열낭(branchial cleft sinus)이라 한다. 반면에, 인두나 피부쪽으로 모두 연결이 있는 것은 새열루(branchial cleft fistula)라고 한다.
   본 증례에서는 수술소견상 이상와의 첨부에서 내공이 시작하여 상후두신경, 윤상갑상근, 및 갑상연골의 미측에서 이상와의 첨부로 연결되는 통로가 있었고, 연결통로가 반회후두신경과 기관의 측방에 위치하였고, 갑상선내에 낭종이 있는 것이 확인되었기에 제 4 새실동으로 생각하였다. Kim 등2)은 15세의 여자 환자에서 우측 중경부에 농성 분비물이 유출되는 누공이 있었고, Methylene bule test에서 누공으로 유출되는 것을 확인 하였고, 누관조영술과 수술소견상 이상와의 첨부에서 내공을 확인지만, 누관의 팽대부는 관찰되지 않았으며, 갑상선 상부와 유착이 있는 것이 확인되었고, 따라서 갑상선절제술은 시행하지 않았다. 병리조직검사상 섬모원주상피세포로 구성되었다고 보고하였다. 본 증례에서는 피부로의 연결은 없었고, 이상와의 첨부에서 내공이 확인되었고, 갑상선내에 낭종이 확인되었으며, 병리조직검사상 편평상피세포로 구성되어 있어 제 4 새실동으로 사려된다.
   진단시 정확한 병력청취와 철저한 이학적 검사가 요구된다. 제 4 새실동의 존재를 강력히 시사하는 소견으로는 소아에서 약물적 또는 수술적인 치료에도 불구하고 반복적으로 재발하는 좌측의 경부 종물이 있는 경우라고 하겠다.13) 또한 경부 종물은 급성 화농성 갑상선염(acute suppurative thyroiditis), 후인두 농양(retropharyngeal abscess), 경부 심부 농양(deep neck abscess) 등 다양한 임상 증상을 보인다. 낭종액의 세균배양은 대부분에서 세균이 검출되지 않으나, 드물게 세균이 검출되는 경우가 있는데, 이는 세균의 이차적 감염으로 생각되며,14) Kim 등의 보고에 의하면 농 배양 검사상 steptococcus viridans가 배양되었다고 하였다.2) 본 증례에서는 갑상선 농양에서 세침 흡인 검사와 절개 및 배농시 모두 구강내 정상균총의 하나인 streptococcus salivarius가 검출되었고, 이것은 갑상선 농양이 구강과 연결통로에 의해서 교통한다는 것을 증명하는 소견이라 볼 수 있다. 경부 전산화 단층 촬영은 정확하며 비침습적인 진단 도구로 병변의 위치와 파급의 범위를 파악할 수 있고, 염증성 병변과 악성화의 가능성을 감별하는데 도움이 된다.15) 바륨 식도 조영술 검사시 좌측 이상와에서 기인하는 이상 통로(anomalous tract)의 존재를 확인할 수 있으며, 후두 내시경이나 후두 직달경 검사를 통해 이상와의 첨부에서 새실낭의 내공을 확인할 수 있다.
   치료는 우선 적절한 항생제나 필요시 절개 및 배농을 통하여 급성 염증을 완화시킨 후, 수술적으로 새실동을 완전히 절제 해야 한다. 연결 통로가 갑상선에서 끝나거나, 침범한 경우에는 갑상선 좌엽 절제술이나 부분 절제술을 동시에 시행하여야 하며, 이상와의 첨부를 노출시켜 연결통로를 박리 및 결찰 후 절제한다.16) 윤상갑상관절(cricothyroid joint)을 분리시킨후 갑상연골을 전방으로 견인하여 이상와를 노출시킬 수 있으며, 이 때 갑상연골의 후반부를 일부 절제하면 노출이 더욱 쉬워진다.17) 또한 자보후두직달경 검사하 이상와의 내공을 확인 후 화학적 물질, 전기소작 및 레이저를 사용하여 이상와의 내공을 폐쇄시켜야 한다. 수술적 치료의 적응증으로는 약물적 치료에 실패한 경우, 자주 반복적으로 발생하는 경우, 악성화가 의심되는 경우 등이 있다.18) 병리조직학적인 소견으로는 90%에서 편평상피세포로 구성되어 있고, 8%는 섬모원주상피세포, 그리고 2%에서 혼합된 형태를 보이는데,19) 본 증례에서는 편평상피세포로 구성된 특징적인 현미경적 소견을 보였다.


REFERENCES
  1. Tucker HM, Skolnick ML. Fourth branchial cleft (pharyngeal pouch) remnant. Trans Am Acad Ophthalmlo Otolaryngol 1972;77:368-71.

  2. YW Kim, SD Paek, JG Kim, SH Chun. A case of pyriform sinus fistula. Korean J of Otolaryngol 1994;37;183-7.

  3. Takai S, Miyauchi A, Matsuzuka F, Kuma K. Internal fistula as a route of infection in acute suppurative thyroiditis. Lancet 1979;1:751-2.

  4. Abe K, Fujita H, Matsuura N, Minami H, Sato T. A fistula from pyriform sinus in recurrent acute suppurative thyroiditis. Am J Dis Child 1981;135:178.

  5. Taylor WE, Myer CM, Hays LL, Cotton RT. Acute suppurative thyroiditis in children. Laryngoscope 1982;92:1269-73.

  6. DeLozier HL, Sofferman RA. Pyriform sinus fistula. An unusual cause of recurrent retropharyngeal abscess and cellulitis. Ann Otol Rhinol Laryngol 1986;95:377-82.

  7. Liston SL. Fourth branchial fistula. Otolaryngol Head Neck Surg 1981;89:520-2.

  8. Shugar MA, Healey GB. The fourth branchial cleft anomaly. Head Neck Surg 1980;3:72-5.

  9. Ostfeld E, Segal J, Auslander L, Rabinson S. Fourth pharyngeal pouch sinus. Laryngoscope 1985;95:1114-7.

  10. Burge D, Middle ton A. Persistent pharyngeal pouch derivations in the neonate. J Pediatr Surg 1983;18:230-4.

  11. Reiter D. Third branchial cleft sinus: An unusual cause of neck abscess. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1982;4:181-6.

  12. Davis J, Duckert L. Embryology and anatomy of the head, neck, face, palate, nose and paranasal sinuses. In: Paparella MM, Shumrick DA, Gluckmann JL, et al. W.B. Saunders Co., Philadelphia;1991, p.59-105.

  13. Godin MS, Kearns DB, Pransky SM, Seid AB, Wilson DB. Fourth branchial pouch sinus: Principles of diagnosis and management 1990;100:174-8.

  14. BS Gam, JS Joo, SH Kim, NW Baik. A clinical study of branchial apparatus anomalies. Korean J of Head Neck Oncol 1992;8:6-13.

  15. Coppens F, Peene P, Lemahieu SF. Diagnosis and Differential diagnosis of branchial cleft cysts by CT scan. J Belge Radiol 1990;73:189-96.

  16. Cote DN, Gianoli GJ. Fourth branchial cleft cysts. Otolaryngol Head Neck Surg. 1996;114:95-7.

  17. Rosenfeld RM, Billar HF. Fourth branchial pouch sinus: Diagnosis and management. Otolaryngol Head Neck Surg 1991;105:44-50.

  18. Vermeire VM, Daele JJ. Second branchial cleft-pouch set fistulae, sinuses and cysts in children. Acta Otorhinolaryngol Belg 1991;45:437-42.

  19. Simpson RA. Lateral cervical cysts and fistulas. Laryngoscope 1969;79:30-59.

TOOLS
PDF Links  PDF Links
Full text via DOI  Full text via DOI
Download Citation  Download Citation
CrossRef TDM  CrossRef TDM
  E-Mail
Share:      
METRICS
886
View
4
Download
Related articles
First Branchial Cleft Anomalies  1985 ;28(5)
A Case of Fourth Branchial Pouch Sinus.  2003 March;46(3)
Editorial Office
Korean Society of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery
103-307 67 Seobinggo-ro, Yongsan-gu, Seoul 04385, Korea
TEL: +82-2-3487-6602    FAX: +82-2-3487-6603   E-mail: kjorl@korl.or.kr
About |  Browse Articles |  Current Issue |  For Authors and Reviewers
Copyright © Korean Society of Otolaryngology-Head and Neck Surgery. All rights reserved.                 developed in m2community
Close layer
prev next