Address for correspondence : Dongbin Ahn, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Kyungpook National University Medical Center, 807 Hoguk-ro, Buk-gu, Daegu 702-210, Korea
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서론

새열기형 중 제3, 4새열기형은 그 빈도가 극히 드물어서 아직까지 정확한 유병률에 대한 연구는 없으나, 전체 새열기형의 1% 미만을 차지하는 제1새기형보다도 낮은 유병률을 갖는 것으로 알려져 있으며, 때문에 대부분 증례보고 형식으로만 보고되고 있다.^1,2,3) 이러한 이유로 제3, 4새열기형의 구분에 대해서는 아직까지 명확한 기준이 없는 실정이며, 치료의 관점에서 보면 분류의 큰 의미가 없기 때문에 최근에 많은 문헌에서는 제3, 4새열기형을 '이상와 내에 내공을 갖는 새기형'이라는 의미로 '이상와 누공(pyriform sinus fistula)'으로 통칭하여 명명하고 있다.^4,5) 이상와 누공은 전형적으로 갑상선 주위의 경부 농양으로 증상을 나타내고, 이러한 경우 인두 누공에 대한 충분한 고려 없이 일차 진료가 이루어지는 경우가 흔하여 첫 증상 후 수년이 지나서야 비로소 진단이 되는 경우도 있다.⁵⁾ 그 치료에 있어서는 과거에 고식적인 누공 경로의 완전 절제를 강조하던 것에서, 최근에 이상와 누공 부위의 전기적 또는 화학적 소작술을 함으로써 이차적인 감염을 차단하는 보존적인 방법으로 바뀌고 있는 추세이다.^5,6,7) 이처럼 제3, 4새열기형의 드문 빈도 및 최근 경향의 변화로 이상와 누공이라는 명칭 뿐만 아니라 그 정확한 진단 방법 및 치료는 일부 이비인후과 의사들에게 조차 아직까지 친숙하지 못한 부분이 있는 것이 사실이다. 이로 인하여 진단이 지연됨은 물론, 이상와 누공 자체에 대한 근본적 치료가 이루어지지 못함으로써 의료진은 반복되는 경부 농양을 경험하게 되며 그로 인한 환자, 보호자와의 관계악화를 초래하기도 한다. 이에 본 저자들은 단일 기관에서 경험한 이상와 누공의 진단 및 치료 과정들을 정리하는 한편, 최근 문헌들을 고찰해 봄으로써 이상와 누공에 대한 보다 많은 관심과 이해를 도모하고자 하였다.

대상 및 방법

1997년부터 구축된 본원의 환자 데이터 베이스 시스템을 이용하여 1999년 1월부터 2011년 12월까지 13년의 기간 동안 이비인후과에서 새열기형으로 치료 받은 163명을 우선 검색하였다. 이들 중 바륨 식도 조영술(barium esophagography)이나 전신마취 하 현수 후두경(suspension laryngoscope) 검사를 통하여 이상와 누공이 증명된 15명이 본 연구에 포함되었다. 이들의 의무기록 검토를 통하여 전체 새열기형 중 제3, 4새열기형이 차지하는 비율을 알아보는 한편, 이상와 누공 환자들의 첫 증상 발현 시기와 진단 시기, 그리고 주된 증상 등을 조사하였으며 진단 당시 사용한 영상검사의 민감도를 분석하였다. 그리고 이상와 누공 증상 발생의 원인이 되는 감염 경로를 추정하기 위하여 경부 농양에서 배양된 균주를 확인하였으며, 각 환자들에게서 사용된 치료 방법 및 그 재발을 평가하였다.

결과

13년간 본원에서 치료받은 163명의 새열기형 환자 중 제3, 4 새열기형의 이상와 누공을 나타낸 환자는 15명으로 전체의 9.2%를 차지하였다. 이들을 Liston의 분류에 따라 인두 내 개구부가 이상와의 상부에 위치한 경우를 제3새열기형으로, 그리고 이상와의 첨부(apex)에 위치한 경우를 제4새열기형으로 구분했을 때, 제3, 4새기형은 각각 4명(2.5%)과 11명(6.7%)으로 나타났으며, 이는 제1새열기형의 빈도(6.7%)와 유사한 수치였다(Fig. 1).^8,9)
이상와 누공과 관련된 첫 증상의 발현은 평균 11.9세(생후 7일~50.5세)에 나타났으며, 거의 모든 환자들에게서 경부 종창을 동반한 갑상선 주위 농양이 주된 증상이었다. 갑작스러운 경부 종창으로 인해 심한 호흡곤란이 있었던 경우도 1예에서 확인할 수 있었으며, 이는 생후 7일 된 환아에게서 발생하였다. 진단 당시의 평균 나이는 약 12.5세로 첫 증상으로부터 진단까지 평균 6.3개월이 소요되는 것을 확인할 수 있었으며, 4명의 환자에서는 첫 증상 발생부터 이상와 누공으로 진단되기까지의 기간 동안 경부 농양의 재발을 경험하여야 했다. 이 중 한명의 환자에서는 수차례 재발되는 경부 농양에도 불구하고 타과에서 항생제 치료 및 단순 절개 배농술만을 반복적으로 시행하다가 6년이 지나서야 비로소 이비인후과에 내원하여 이상와 누공이 진단되기도 하였다. 이처럼 진단 전 이상와 누공에 대한 고려 없이 타과 또는 타병원에서 단순 절개 배농술이나 경부 종물 제거술 등을 시행 받은 경우는 총 5예(33.3%)에서 확인할 수 있었다(Table 1).
본 연구에 포함된 15명의 이상와 누공 환자들은 모두 확진 또는 치료를 위해 전신마취 하 현수 후두경 검사를 시행 받았으며(Fig. 2), 이를 통해 제3새기형으로 진단된 환자는 4명, 제4새기형으로 진단된 환자는 11명이었다. 경부 농양과 이상와 누공은 대부분 좌측에 위치하고 있었지만, 우측에서 발생한 경우도 15명 중 2명(13.3%)에서 확인할 수 있었다. 이들에게 시행한 진단적 검사 중 식도 조영술은 나이와 협조 정도를 고려하여 10명에서 시행 가능하였는데 식도 조영술에서 이상와 누공이 확인된 경우는 단 2명(20%)밖에 없었다(Fig. 3). 전산화단층촬영(computed tomography) 검사는 15명 모두에서 시행하였으며, 갑상선 주위 염증과 함께 이상와 주위의 공기 음영이 확인되거나 이상와에서 시작되어 경부로 주행하는 새열기형 경로의 감염성 확장과 같은 특징적인 소견을 보인 경우는 13명(86.7%)에서 확인할 수 있었다(Fig. 4, Table 2).
초치료로 누공 경로의 절제술을 시행한 경우는 3예에서 있었으며, 이 중 1예에서는 이전의 반복적인 염증 및 배농술로 인해 완전 절제에 실패하여 수년에 걸쳐 경부 농양이 재발하였고, 최종적으로 trichloroacetic acid(TCA)를 이용한 이상와 누공의 화학적 소작술을 이용하여 치료되었다. 15명 중 가장 많은 8명의 환자들은 초치료로 TCA를 이용한 화학적 소작술을 시행 받았으며, 이 중 2명에서 각각 단순 경부 낭종과 경부 농양을 동반한 이상와 누공의 재개방 소견으로 재발하여 낭종 절제술과 경부 염증 조절에 이은 이상와 누공의 화학적 소작술을 한번 더 시행함으로써 각각 치료하였다. 경부 농양의 절개 배농 수술시 현수 후두경 검사를 함께 시행하여 이상와 누공은 확인되었으나, 당시 누공으로의 지속적인 농의 배출로 인해 화학 소작술을 동시에 시행하지 못한 환자도 3명 있었다. 이들 환자들은 추가적인 전신마취를 꺼려하여 차후 재발할 경우 누공에 대한 화학 소작술을 시행하기로 하고 경과 관찰하였는데, 흥미롭게도 3명 중 1명에서만 경부 농양의 재발을 보였고, 나머지 2명에서는 약 2년여의 추적관찰 중에도 특별한 재발의 소견은 없었다. 전체 15명의 환자들에 있어서 전반적인 치료 성적을 살펴보면 진단 후 평균 23.1개월(5~103개월)의 추적관찰 기간 동안 4명에서 재발하여 26.7%의 재발률을 나타내었으며, 최근 초치료로 주로 선택되고 있는 이상와 누공에 대한 화학 또는 전기적 소작술로 치료한 9명에서는 2명의 재발을 보여 22.2%의 재발률을 보였다(Table 3).
15명 중 12명에서 경부 농양 검체에 대한 미생물 검사 및 균 배양 검사 결과를 확인할 수 있었는데, 구강의 정상 세균총 중 하나인 Streptococcus mitis와 구강 및 장관 계통에 주로 존재하는 Klebsiella pneumoniae가 각각 4명에서 원인 균주로 확인되었으며, 피부에서 흔히 발견되는 coagulase negative staphylococcus가 배양된 경우와 세균 배양이 되지 않은 경우가 각각 2명씩 있었다.

고찰

이번 연구에서 살펴 본 새열기형에서 이상와 누공이 차지하는 비율은 9.2%로 6.7%를 보인 제1새기형의 빈도보다 오히려 높은 것으로 나타났다. 특히 단일 기관에서 10개 이상의 이상와 누공을 경험한 경우는 매우 드물어서 저자들이 PubMed와 MEDLINE, 한국의학논문 데이터베이스 등의 검색을 통하여 확인해 보았을 때 전 세계적으로도 10개 미만의 보고만을 확인할 수 있었다.^{4,5,7,10,11,12)} 이렇게 본 기관에서 비교적 많은 이상와 누공을 경험할 수 있었던 것은 3차 병원이 가지는 환자 분포의 특성과 더불어 이상와 누공에 대해 상대적으로 많은 경험을 가진 두경부 외과의가 의심되는 환자에 대해 적극적인 진단적 술기를 시행하였기 때문으로 생각된다. 또한 본 기관에서 13년간 진단된 15명의 이상와 누공 환자의 진단 시점을 살펴보면, 1999년에서 2005년까지 7년의 기간 동안 진단된 환자는 5명인데 반해, 2006년에서 2011년까지 6년의 기간 동안 진단된 환자는 10명으로 최근 CT 등의 영상학적 진단 기술이 발달하고 이상와 누공에 대한 이해가 높아짐에 따라 그 진단율이 증가하고 있는 것도 영향이 있었으리라 생각된다. 따라서 이번 연구의 결과만으로 이상와 누공이 정확한 유병률에 대해 논하는 것은 무리가 있겠으나, 일부 환자에서 경부 농양에 대한 치료만을 시행한 후 이상와 누공에 대한 근본 치료 없이도 증상의 재발이 없었다는 것은 전경부의 단순 염증이나 농양으로 진단받고 치료받은 환자의 일부에서는 잠복된 이상와 누공을 가지고 있을 가능성을 시사하는 것으로, 실제 제3, 4새열기형을 포함하는 이상와 누공의 유병률이 과거 문헌들의 보고보다는 상당히 높을 것임을 추측할 수 있다.^5,12)
이상와 누공의 진단을 위해서는 바륨 식도 조영술이나 후두경 검사에서 이상와의 누공이 확인되는 것이 필요하다. 하지만 본 연구에서도 나타났듯이 식도 조영술을 통한 누공의 확인은 감염이 있는 경우 염증이나 부종에 의해 동로(fistula tract)가 막히거나, 경부 농양의 농이 이상와 누공쪽으로 역류되어 제대로 조영되지 않는 경우가 흔하기 때문에 실제로 임상에서 경부 염증이 있는 환자에게 확진을 위한 검사로 사용하기에는 무리일 것으로 생각되며, 기존 문헌들의 보고에서도 식도 조영술의 민감도는 50%에서 80%까지 다양하게 보고되고 있다.^5,10,13,14) 또한 이상와 누공이 주로 소아에서 발견된다는 점을 고려하였을 때 환자의 적극적인 협조가 필요한 식도 조영술의 진단적 실용성에 의문이 생기기도 한다. 따라서 전산화단층촬영 검사에서 이상와 누공으로 인한 경부 염증의 가능성이 의심될 때에는 식도 조영술 결과와 상관없이 적극적으로 전신마취 하 후두경 검사를 통해 기저 새열기형의 존재여부를 확인하는 것이 꼭 필요할 것이다. 이처럼 이상와 누공의 진단 과정이 상당히 까다롭기 때문에 이에 대한 충분한 이해와 적극적인 의심이 없는 경우 자칫 진단이 늦어지기도 하며 본 연구에서도 약 33.3%의 환자에서 증상 발생시 이상와 누공 진단을 위한 적절한 조치가 이루어지지 못하였음을 확인할 수 있었다.
이번 연구을 통해 시간의 흐름에 따른 이상와 누공의 치료 경향을 살펴볼 수 있었는데, 전체적으로 동로의 완전 절제-누공에 대한 전기적 소작술-누공에 대한 화학적 소작술 순서로 변해가는 경향을 보였다. 적은 환자 수로 인해 통계적인 결과 평가는 힘들지만 동로의 완전 절제를 위한 수술을 시행한 경우(3명)와 누공 입구의 폐쇄를 도모하는 보존적 치료 방법을 선택한 경우(9명)를 비교해 보면 각각의 재발률은 33.3%와 22.2%로 누공에 대한 소작술을 시행한 경우가 조금 더 우월한 치료 성적을 나타내었으며, 이는 기존에 보고된 누공 입구의 소작술의 치료성적과 유사하였다.^4,7,12) 재발률에 있어 의미있는 차이가 있다고 보기는 어렵겠으나, 동로의 완전절제의 경우 그에 따르는 광범위 절개, 동측 갑상선의 제거, 그리고 반회후두신경 손상 등의 위험요소를 고려한다면 최근에 초치료로 선택되고 있는 화학적 소작으로 누공 입구의 폐쇄를 도모하는 술식은 매우 안전하고 효과적인 치료방법이라고 생각된다.^4,7,15) 또한 본 연구에서 경부 농양의 원인 균주를 확인해 본 결과 12명 중 8명(66.7%)에서 구강의 정상 세균총인 Streptococcus mitis와 구강 및 장관 계통에 존재하면서 흡인성 폐렴의 주요 원인이 되는 Klebsiella pneumonia가 배양되었고, 이는 이상와 누공을 통한 음식물이나 구강 인두 분비물의 누출이 감염의 원인임을 증명하는 중요한 근거가 되므로, 상기 술식의 이론적 합리성을 더욱 강화시켜주는 결과라고 할 수 있겠다.^5,11) 참고로 2명의 환자에서 배양된 coagulase negative staphylococcus는 피부를 통한 검체 체취 과정에서 가장 흔히 오염되는 세균으로서, 피부 누공이 없는 이상와 누공 환자에서 발생한 경부 농양의 원인 균주로 보기에는 무리가 있을 것으로 사료된다.
이번 연구를 통해 제3, 4새열기형을 포함하는 이상와 누공이 기존의 문헌들에서 언급한 것과 같이 극히 드문 빈도를 갖는 것은 아님을 확인할 수 있었다. 정확한 진단을 위해 갑상선 주위의 경부 농양을 주소로 내원한 소아나 젊은 성인 환자의 경우 이상와 누공의 가능성을 항상 염두에 두고 전산화단층촬영 소견을 꼼꼼이 살펴보는 한편, 의심되는 환자에게는 적극적인 전신마취 하 현수 후두경 검사를 시행하는 것이 필요할 것으로 생각된다. 또한 환자 및 보호자에게 이상와 누공의 병인 및 치료에 대한 충분한 설명을 통해 이상와 누공의 폐쇄가 질환의 치료에 중요함을 일깨워주고, 그럼에도 불구하고 전체적으로 20% 이상의 높은 재발률을 보이므로 치료 후에도 꾸준히 경과 관찰 받을 수 있도록 교육하여야겠다.

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