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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 55(12); 2012 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2012;55(12): 802-804.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2012.55.12.802
A Case of Ectopic Tooth with Superimposed Fungal Infection in Nasal Cavity of Cleft Lip and Palate Patient.
Jae Hoon Lee, Min Ho Jo, Keum Ha Choi
1Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Institute of Wonkwang Medical Science, College of Medicine,Wonkwang University, Iksan, Korea. coolnose@wonnms.wonkwang.ac.kr
2Department of Pathology, Institute of Wonkwang Medical Science, College of Medicine,Wonkwang University, Iksan, Korea.
구순구개열 환자에서의 진균성 감염을 동반한 비강내 이소치 1예
이재훈1 · 조민호1 · 최금하2
원광대학교 의과대학 이비인후과학교실1;병리학교실2;
ABSTRACT
Ectopic teeth (ET) occur in a wide variety of sites such as palate, mandibular condyle, coronoid process, orbit, maxillary antrum and nasal cavity. To date, the precise etiology of ET is still unknown. Although ET can be present in patients without any associated syndrome or development anomaly, it can be frequently associated with cleft lip, palate or other syndromes such as Gardner's syndrome, cleidocranial dysplasia, and etc. The Candida species are yeast fungi, which are pathogenic saprophytes, but the infection of the nose and sinuses is rare. We report a case of cleft lip and palate patient presenting with a history of foul odor, who was found to have an ectopic tooth in the nasal cavity with superimposed candidal infection.
Keywords: CandidiasisCleft lip and palateEctopic toothNasal cavity

Address for correspondence : Jae Hoon Lee, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Institute of Wonkwang Medical Science, College of Medicine, Wonkwang University, 895 Muwang-ro, Iksan 570-711, Korea
Tel : +82-63-850-1310, Fax : +82-63-841-6556, E-mail : coolnose@wonnms.wonkwang.ac.kr


이소치는 치아영역 외에서 발생하는 치아를 말하며 전체 인구의 약 0.1 내지 1%에서 발생한다.1) 이소치는 다양한 장소에서 발견될 수 있는데 상악동, 하악골의 관절융기 및 근돌기, 안와, 구개, 비강, 피부로 맹출될 수 있으며, 비강에 존재하는 이소치는 드물다.2,3,4,5,6,7)
이소치는 발생장소에 따라 무증상을 보이는 경우도 있으나 비강과 상악동에 존재하는 이소치인 경우 반복적 비출혈, 안면통, 후각장애, 외비변형, 비중격 농양, 급성 상악동염, 구비루(oronasal fistula)를 야기할 수 있다.2)
이소치의 원인은 확실하지 않으나 순구개열과 같은 발생학적 장애, 외상이나 낭종으로 인한 치아 이동, 치열의 군집으로 인한 치아맹출의 장애, 잔존한 유치, 혹은 유전성으로 나타난다고 한다.8)
칸디다는 피부, 위장관에서 정상적으로 산재하는 균총 중의 하나로, 항생제의 장기 투여, 당뇨병, 악성 종양, 전신 쇠약, 결핵, 홍반성 루프스, 전신 스테로이드 치료, 항암치료 등 신체의 정상 균총의 균형이 깨졌을 때 칸디다균속이 급속히 증가하여 감염을 일으킨다.9)
저자들은 심한 악취를 주소로 내원한 40세의 구순구개열 남자 환자에서 칸디다 감염을 동반한 비강내 이소치를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.



40세 남자가 6개월 전부터 발생한 비강내 악취를 주소로 내원하였다. 환자는 구순구개열이 있었으며 어릴 때 교정 수술을 받은 적이 있었다. 그 외 과거력과 가족력에서 특이사항 없었다.
전비경과 비내시경 검사에서 좌측 전비강에 검은색 종물이 관찰되었으며, 흡입기를 이용한 촉진상 종물은 딱딱하였으며 비강저에 단단히 고정되어 있었다(Fig. 1). 그외 비강내 소견은 정상이었다. 구강 및 치아 소견상 좌측 상악중절치와 측절치가 결손되어 있었다.
내원당시 시행한 부비동 전산화단층촬영에서 고밀도의 종물이 좌측 전비강에서 관찰되었으며, 좌측 상악치조골에 부분적인 뼈 결손 및 좌측 상악중절치와 측절치가 결손되어 있었다(Fig. 2).
전신마취하 종물 제거술을 시행하였다. 종물은 좌측 전비강저에 단단하게 부착되어 있어 Freer's elevator를 이용하여 종물을 제거하려 하였으나 쉽게 잘 박리되지 않아, 다양한 겸자를 사용한 후에야 제거 가능하였다. 제거된 종물은 약 20×7×5 mm였으며 표면이 단단하면서 광택이 나는 백색의 병변과 검은색의 병변이 혼재되어 있었다(Fig. 3). 종물이 있었던 비강저의 점막은 종물 제거 후 구비루와 같은 소견은 관찰되지 않았다.
종물 생검 소견상 치아 구조가 관찰되었으며 종물 구성 부위 중 퇴화하고 괴사된 부분에서 Gomori methenamine silver 염색상 진균이 관찰되었으며 형태학상 칸디다에 일치하였다(Fig. 4). 환자는 술 후 1일째 퇴원하였으며 종물제거 후 증상이 소실되었고 술 후 3개월 정도 추적 조사를 하였으나 특이 사항 관찰되지 않았다.



이소치의 형태는 정상적인 형태에서 원추형까지 다양하게 나타나며 치아형태를 인정할 수 없는 치아 조직의 덩어리로 보일 수도 있다. 이소치는 매복되거나 맹출될 수 있으며, 맹출될 경우 공간부족으로 인하여 대개 비정상적인 위치로 맹출된다.1)
순구개열은 선천성 악안면 기형 중에서 발생률이 가장 높은 질환이며, 특히 동양인에서 높은 빈도로 발생된다. 순구개열의 종류에 따라 구순열, 구순치조열, 구개열, 구순구개열로 분류한다. 순구개열은 태생기에 내측비돌기, 상악돌기, 구개돌기의 유합과정에서 유전적, 환경적 혹은 이 두 가지의 복합적 원인에 의해 발생된다.10) 그리고 순구개열 환자에서는 파열부 조직의 선천적 상실과 파열부 봉합 수술 후 형성된 반흔에 의한 상악골의 발육장애, 코의 형태 이상 등과 함께 치열의 대표적인 특징으로는 치아의 수, 크기와 형태 및 맹출 이상을 들 수 있다.10,11,12,13,14) 대부분의 치아의 수 이상은 상악에서 발견되며 특히 치조파열 부위와 연관되어 나타난다. 이는 구개파열의 원인이 과잉치 및 결손치 원인과 관련성이 있기 때문으로 생각된다. Baek과 Yang11)의 연구에서 순구개열 환자군에서 순구개열이 없는 대조군에 비해 결손치, 과잉치, 매복치, 왜소치가 높은 빈도를 보였다.
발생부위별 빈도를 보면, 이소치의 90%가 상악골에서 발생하고 이 중 절치부위가 가장 호발하는 부위이며, 가장 흔히 볼 수 있는 이소치는 상악중절치 사이의 정중매복치(mesiodens)이다. 이는 한 개 또는 쌍을 이루어 맹출되거나 매복되어 있으며 때때로 거꾸로 나타나기도 하고 크기는 작으며 원추형이고 짧은 치근형태를 띤다.8) 두 번째로 흔히 나타나는 부위는 대구치 부위로 상악 제4대구치 또는 원심매복치(distodens)를 들 수 있으며 이는 제3대구치의 원심부위에 위치하며 대개 발육부전(agenesis)된 양상을 나타내고 있다. 그 외에 소구치 부위와 견치 부위에서도 볼 수 있다.8) 유치열과 영구치열에서 발생 가능하지만 영구치열에서 더 많이 발생된다.1) 본 증례의 환자에서 좌측 상악중절치와 측절치가 결손되어 있었으며, 이소치의 모양이 원추형이고 짧은 치근 형태를 보이는 것으로 보아 상악의 절치부위에서 기원한 것으로 생각된다.
본 증례에서 종물 구성 부위 중 퇴화하고 괴사된 부분에서 진균이 관찰되었으며 형태학상 칸디다에 일치하였다. 진균의 비강 및 부비동 감염은 국균증, 모균증, 칸디다증, 히스토프라스증, 콕시디오디즈증 등이 있고 이 중 국균증이 가장 흔하다. 칸디다증은 항암치료, 면역 억제요법 또는 암종에 대한 방사선 치료시 나타날 수 있지만, 전신 상태가 건강한 사람에서도 비강과 부비동 점막의 손상이나 항생제, 스테로이드 등의 국소적 투여시 국소 저항의 감소로 발생할 수 있다.15) 본 증례의 환자는 전신 상태가 양호하였으며, 이소치로 인해 비강 점막의 장기간 손상 결과 칸디다증이 발생하였을 것으로 추측할 수 있었다.
기존의 증례들과는 달리 본 증례는 이소치와 함께 진균 감염이 있었된 경우였다. 이소치로 인한 장시간의 비점막 자극 및 손상으로 진균 감염이 발생하였을 것으로 추정할 수 있으며, 이는 환자의 주증상인 악취가 주된 요인, 혹은 악화 요인으로 작용하였을 것으로 생각된다.
본 증례를 통해 순구개열 환자에서 비강내 단단한 종물을 주소로 내원한 경우 비강내 이소치에 대한 가능성에 대해서도 우선 염두해야 할 것으로 생각된다.


REFERENCES
  1. Kim JD. Dental anomalies. In: Kim JD, editor. Oral and maxillofacial radiography. 2nd ed. Seoul: Lee Woo Com;1996. p.265-86.

  2. Choi JW, Park HS, Park BS, Koo SK. Ectopic eruption of a tooth into the nasal cavity with sinusitis: a case report. J Rhinol 2011;18(1):68-70.

  3. Verma RK, Bakshi J, Panda NK. Ectopic intranasal tooth: an unusual cause of epistaxis in a child. Ear Nose Throat J 2012;91(6):242-4.

  4. Pracy JP, Williams HO, Montgomery PQ. Nasal teeth. J Laryngol Otol 1992;106(4):366-7.

  5. Carver DD, Peterson S, Owens T. Intranasal teeth: a case report. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1990;70(6):804-5.

  6. Yeung KH, Lee KH. Intranasal tooth in a patient with a cleft lip and alveolus. Cleft Palate Craniofac J 1996;33(2):157-9.

  7. Medeiros AS, Gomide MR, Costa B, Carrara CF, das Neves LT. Prevalence of intranasal ectopic teeth in children with complete unilateral and bilateral cleft lip and palate. Cleft Palate Craniofac J 2000;37(3):271-3.

  8. Lee SW. Clinical evaluation of dental condition. In: Lee SW, editor. Oral diagnosis. 5th ed. Seoul: Sin Hung International Com;1996. p.121-50.

  9. Stammberger H. Functional endoscopic sinus surgery. New York: BC Decker;1992. p.424-6.

  10. Berkowitz S. State of the art in cleft palate orofacial growth and dentistry. A historical perspective. Am J Orthod 1978;74(5):564-76.

  11. Baek SH, Yang WS. Clinical study on the anomalies of number and morphology in cleft lip and palate patients' teeth. Korean J Orthod 2001;31(1):51-61.

  12. Pioto NR, Costa B, Gomide MR. Dental development of the permanent lateral incisor in patients with incomplete and complete unilateral cleft lip. Cleft Palate Craniofac J 2005;42(5):517-20.

  13. Menezes R, Vieira AR. Dental anomalies as part of the cleft spectrum. Cleft Palate Craniofac J 2008;45(4):414-9.

  14. Wu TT, Chen PK, Lo LJ, Cheng MC, Ko EW. The characteristics and distribution of dental anomalies in patients with cleft. Chang Gung Med J 2011;34(3):306-14.

  15. Lee J, Byun NC, Seo MH, Lee SY. A case of isolated frontal fungal sinusitis with orbital complication. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2005;48(2):275-8.

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