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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 54(7); 2011 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2011;54(7): 501-503.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2011.54.7.501
Ceruminous Adenoma Mimicking Otofuruncle in the External Auditory Canal.
Sang Woo Kim, Jeong Hwan Choi
Department of Otolaryngology Head and Neck Surgery, Sanggye Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Seoul, Korea. choijh92@paik.ac.kr
이절로 오인된 외이도 이구선 선종 1예
김상우 · 최정환
인제대학교 상계백병원 이비인후과학교실
ABSTRACT
Tumor arising from the ceruminous glands of the external ear canal are very rare and can present a diagnostic dilemma because of their varied clinical and histologic manifestations. We experienced an external auditory canal mass that looked like otofuruncle but was identified as a ceruminous adenoma. A wide local excision with clear margins was made to prevent recurrences. Herein, we report this case and discuss the importance of wide excision. To our knowledge, only one pediatric case has been reported, making this case the second published report of this tumor in childhood.
Keywords: External auditory canalAdenoma

Address for correspondence : Jeong Hwan Choi, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Sanggye Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, 761-1 Sanggye 7-dong, Nowon-gu, Seoul 139-707, Korea
Tel : +82-2-950-1104, Fax : +82-2-935-6220, E-mail : choijh92@paik.ac.kr

서     론


  
외이도에서 감별해야 할 비골성 종양으로는 이구선 선종(ceruminous adenoma) 지루성 각화증(seborrheic keratosis), 신경내분비선종(neuroendocrine adenoma), 이하선 다형성종, 수막종(meningioma), 부신경절종(paraganglioma), 타액선분리종(choristoma) 유두상 한선낭포선종(syringocystadenoma papilliferum) 같은 양성 종양에서부터 이구선 암종(ceruminous adenocarcinoma), 점액표피양암종, 양성 에크린원주종(benign eccrine cylindroma), 기저세포암(basal cell carcinoma), 그리고 편평세포암종(squamous cell carcinoma) 등의 악성 종양에 이르기까지 여러 가지 종류가 있다. 그 중 이구선 선종은 개나 고양이 등의 외이도에서는 많이 보고1)되고 있지만, 사람에게는 이제까지 전세계적으로 150예 정도만이 매우 드물게 보고2)되고 있으며 모두 성인에게서 발견되었다. 그 진단방법이나 치료법에 대한 정확한 기준이 마련되지 않은 상태로 저자들은 이절로 오인되었던 우측 이루를 동반한 이구선 선종 1예를 변연절제술을 통한 완전적출로 진단 및 치료를 하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   4세 여자 환자가 우측 혈성 이루를 주 증상으로 본원 외래에 내원하였다. 이통, 이충만감, 청력저하 증상은 호소하지 않았으며 외상의 과거력은 없었다. 이경 검사상 우측 외이도 골-연골 접합부에서 육아종성 병변이 관찰되었다(Fig. 1). 환아는 2년 전에도 동일 위치에 발생한 육아종성 병변으로 본원 외래에 내원하였다. 당시 이절 의심하에 경구 항생제 및 항생제 연고 치료를 받았으나 호전되지 않아 외래에서 소파술을 시행한 뒤 호전되었다. 당시 조직검사는 검체가 불충분하여 결과를 얻지 못했다.
   초기치료로 이전과 동일하게 경구 항생제와 항생제 연고를 처방하였고 1주 후 외래 내원시 이루는 줄어들었으나 육아종성 병변이 지속되어 정확한 진단 및 재발을 막기 위해 절제술을 계획하였다. 이후 정맥마취(Ketamine HCl, Huons, Korea)하에, 수술현미경하에서 경외이도 접근(transcanal approach)으로 이경을 외이도에 삽입하고 우측 외이도 종물 주위의 피하에 국소마취제 1% lidocaine과 1 : 200,000 epinephrine 혼합용액을 25게이지 주사침과 치과용 주사기로 주입한 뒤, 종물 주위에 변연절제술을 시행하였다. 조직검사 결과 캡슐에 쌓여있지 않고 기저세포층으로 비교적 명확하게 경계되는 정상 이구선과 모양이 유사한 선상 구조물들이 관찰되어 이구선 선종(ceruminous adenoma)에 합당하였다(Fig. 2). 이후 환아는 재발 소견 없이 외래에서 경과관찰 중이다. 

고     찰

   외이도는 크게 연골부와 골부로 나눌 수 있으며 연골부의 피부는 모낭, 피지선, 이구선 등과 같은 피부 부속기들을 포함하고 있다. 이구선은 모낭으로 열리는 이출분비선이 변형된 것으로 이구(cerumen)를 생성한다. 이구선 선종(ceruminous adenoma)이란 1894년 Haug에 의해 처음 보고된 질병으로3,4) 이제까지 전세계적으로 150예 정도 보고되었으며, 모두 성인에게서만 발견되어 왔다. 최근 5세 소아에게서 발견된 보고가 유일한 소아 증례이다.6) 본 증례는 4세 환아에서 발견된 것으로 두번째의 소아 증례이며 최연소 증례이다. Mills 등5)은 이구선에서 발생하는 종물을 양성과 악성, 크게 2가지로 구분하고 있다. 양성에는 이구선 선종(ceruminous adenomas), 다형선종(pleomorphic adenomas), 원주종(cylindromas)이 속하며 악성에는 선양낭포암종(adenoid cystic carcinoma), 선암종(adenocarcinoma), 점액상피양암종(mucoepidermoid carcinoma)이 속한다. 그리고 후에 Maheshwari 등7)에 의해 한선 원주종(eccrine cylindroma)과 유두상 한선낭포선종(syringocystadenoma papilliferum)이 포함되었다. 국내에서는 이구선 선종에 대해 1982년에 증례보고 1예8)가 있었으며, 이후 전신마취 하 외이도 종물 절제술과 외이도 성형술 시행 후 19개월 동안 재발이 없었던 증례보고9)가 있다.
   이구선 선종은 경계가 비교적 명확한 국소적인 양성 종물로 조직학적으로 정상 이구선과 비슷한 유두상의 증식을 보여 이구선 기원임을 시사한다. 조직학적으로 분화가 잘 되어있고 포상(acinar)또는 관상(trabecular) 형태를 가지고 있으며, 염색체분열의 이상 및 세포의 이형성 등으로 정상 이구선과 감별할 수 있다.10) 이구선 관련 종양은 용어에 있어서 정확한 정의가 되어있지 않은 상태로 이구선에 생기는 양성과 악성 종물 모두를 이구선종(ceruminoma)이라고 명명하고 있어 치료를 하거나 경과관찰을 할 때 혼란을 초래하고 있는 실정이다.5) 선종이나 다형선종 같은 양성 종물의 경우에는 광범위 국소 절제술로 완치 가능6)하지만 선양낭포암종이나 선암종 같은 악성 종물의 경우에는 진단 초기부터 적극적인 광범위 일괄 절제술과 함께 필요에 따라 술 후 방사선 치료 및 장기적인 경과 관찰을 요한다. 이처럼 외이도 종물은 그 조직학적 분류에 따라 치료 및 예후가 다양하므로 조직학적인 확진이 요구되는 바이다.6,7) 외이도 종물은 외이도 폐색의 정도에 따라 다양한 임상증상을 주소로 내원할 수 있으며 그 외형으로 구별하기에는 어려움이 많으므로, 본 증례처럼 이절이 의심되는 환자에서 항생제 치료에 효과가 없거나 동일위치에서 반복되는 경우, 단순 소파술을 시행하기보다는 변연 절제술을 통한 조직학적인 확진이 반드시 고려되어야 한다.


REFERENCES
  1. Moisan PG, Watson GL. Ceruminous gland tumors in dogs and cats: a review of 124 cases. J Am Anim Hosp Assoc 1996;32(5):448-52.

  2. Wetli CV, Pardo V, Millard M, Gerston K. Tumors of ceruminous glands. Cancer 1972;29(5):1169-78.

  3. Hyams VJ, Michaels L. Benign adenomatous neoplasm (adenoma) of the middle ear. Clin Otolaryngol Allied Sci 1976;1(1):17-26.

  4. Turner HA, Carter H, Neptune WB. Pulmonary metastasis from ceruminous adenocarcinoma (cylindroma) of external auditory canal. Cancer 1971;28(3):775-80.

  5. Mills RG, Douglas-Jones T, Williams RG. 'Ceruminoma'--a defunct diagnosis. J Laryngol Otol 1995;109(3):180-8.

  6. Giuseppe M, Serena B, Sandro B, Cristiano DN, Vincenzo S, Tommaso V, et al. Adenoma of the ceruminous gland (ceruminoma). Otol Neurotol 2011;32(2):e14-5.

  7. Maheshwari MB, Hejmadi RK, Stores OP, O'Connell J. Ceruminous gland tumour. Histopathology 2002;41(3):275-6.

  8. Lee KY. Ceruminoma of the external auditory canal. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1982;25(3):543-6.

  9. Kim SC, Lee HK, Ahn SY, Lee JH. Two cases of ceruminous adenoma arising from the external auditory canal. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1997;40(7):1059-62.

  10. Dehner LP, Chen KT. Primary tumors of the external and middle ear. Benign and malignant glandular neoplasms. Arch Otolaryngol 1980;106(1):13-9.

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