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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 49(10); 2006 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2006;49(10): 1031-1034.
Treatment of Nasopharyngeal Angiofibroma with Intraoperative Serial Intratumoral Embolization : 2 Cases.
Jae Hyug Kim, Yu Jung Lee, Sun Hee Song, Jung Soo Kim
Department of Otolaryngology-Head & Neck Surgery, College of Medicine, Kyungpook National University, Daegu, Korea. sookim@knu.ac.kr
술중 단계적 종양내 색전술을 이용한 비인강 혈관섬유종 제거술:2예
김재혁 · 이유정 · 송선희 · 김정수
경북대학교 의과대학 이비인후과학교실
주제어: 혈관섬유종내시경술색전술치료적.
ABSTRACT
Angiofibroma is a rare disease that is diagnosed typically in adolescent male patients as a nonencapsulated, submucosal spreading tumor. Because these tumors are highly vascular, embolization and surgery remain as the two major therapeutic tools. For reducing the blood supply of the tumor and decreasing intraoperative bleeding, embolization has become an effective preoperative procedure. There are two embolization methods which are intravascular and intratumoral embolization. Recently, we experienced two cases of nasopharyngeal angiofibroma that were resected by endoscopic approach after intraoperative serial intratumoral embolization with good results. We report these with a review of literature.
Keywords: AngiofibromaEndoscopyEmbolizationTherapeutic

교신저자:김정수, 700-721 대구광역시 중구 삼덕동 2가 50번지  경북대학교 의과대학 이비인후과학교실
교신저자:전화:(053) 420-5785 · 전송:(053) 420-4524 · E-mail:sookim@knu.ac.kr

서     론


  
비인강 혈관섬유종은 비인강에서 기원하는 양성종양 중 가장 흔한 종양으로 주로 사춘기 이전의 남아에서 호발한다.1,2) 병리조직학적으로는 양성이지만 병소의 위치, 주위 조직으로의 국소적 침윤성, 수술 중의 과다한 출혈 및 불완전 절제 후의 높은 재발률 등의 이유로 임상적으로 악성으로 취급된다. 완전한 수술적 절제가 근본치료이며 풍부한 혈관 분포로 인한 술중 출혈을 줄이기 위해 술전 혈관조영술을 통한 색전술, 혈관결찰술, 저혈압 또는 저체온 마취, 전기소작, 냉동수술 등의 다양한 방법들이 사용되고 있다. 
   이중 술전 혈관조영술을 통한 색전술이 술중 출혈을 줄이기 위해 흔히 시행되고 있으나,3,4) 이전에 색전술을 시행하였거나 해부학적 이상으로 술전 혈관내 색전술을 시행하지 못한 경우에 술전 직접 종양내 색전술을 시행하는 방법이 시도되기도 하였다.5,6,7) 그러나 술전 혈관섬유종에 색전물질을 직접 투여한 경우는 있으나 술중 내시경으로 관찰하며 단계적으로 직접 종양내 색전술을 시행한 후 종양을 제거한 예는 문헌 고찰에서 현재까지 보고가 없다. 
   저자들은 비인강 혈관섬유종 수술에 앞서 술전 혈관조영술을 시행하였으나 해부학적 어려움으로 색전술을 시행하지 못한 환자들에서 Hystoacryl®(N-Butyl-cyano-acrylate)로 술중 단계적 직접 종양내 색전술을 시행 후 내시경 수술로 성공적으로 제거한 2예를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1:
   15세 남자 환자로 2년간의 우측 비폐색 및 잦은 비출혈을 주소로 내원하였다. 진찰에서 출혈 성향이 있는 회홍색의 점막하 종물이 후비공을 폐색시키고 있었고(Fig. 1A), 비중격의 파괴, 안면변형, 시야장애, 뇌신경 이상 등은 없었다.
   부비동 전산화단층촬영에서 우측 비인강으로부터 익구개와로 침범하는 경계가 명확한 3.5×2.8 cm의 종물이 관찰되었다(Fig. 2). 자기공명영상촬영에서 T1 강조영상에서는 저 신호강도, T2 강조영상에서는 고 신호강도를 보이며, gadolinium 조영증강 영상에서는 내부에 저 신호강도 영역을 포함하는 조영증강이 되는 종물이 우측 비강과 후비공을 채우고 있었고(Fig. 3), Session씨 분류8) IIB에 해당되었다.
   혈관조영술에서 우측 내상악동맥의 분지에서 혈관 공급을 받고 있음을 확인하였으나 혈관의 각도가 예리하여 색전술을 시행할 수 없었다(Fig. 4A and B).
   전신마취하 내시경으로 관찰하면서 Hystoacryl®과 lipiodol을 1:3의 비율로 희석하여 종양 내에 직접 주입하였다. 색전된 종물을 일부 절제 후 남은 종양에 추가적 색전술을 시행한 후 순차적으로 종양을 제거하였다. 종양은 중비갑개의 후측 부위에서 기시하여 비중격과 전사골동 및 접형동의 전벽에까지 침범되어 있었다. 수술 중 출혈은 비강내 색전이 가능한 부위의 종양을 제거할 때에는 거의 없었으나, 익구개와 부위의 종양을 제거할 때에는 색전술을 시행할 수 없어 2,000 cc 정도의 출혈이 있었고, 전기소작술로 지혈하였다. 익구개와의 종물은 비내시경을 이용한 비강내 접근법으로 색전술 및 절제가 불가능하여 남겨두었다. 술후 비내시경검사에서 후비강 측벽에 일부 남아있는 종물이 관찰되어 국소마취하에 Hystoacryl®을 주사한 후 비내시경으로 제거하였으며, 2년 동안 연차적 자기공명영상촬영을 이용한 추적관찰에서 익구개와의 종물은 더 이상 자라지 않아 경과 관찰 중이다.

증  례 2:
   35세 남자 환자로 3년간의 우측 비폐색 및 잦은 비출혈을 주소로 본원에 내원하였다. 진찰소견에서 비인강내 양성종양으로 판단되었으며(Fig. 5A) 부비동 전산화단층촬영에서 우측 비인강 내에 경계가 명확한 4.2×2.0 cm의 종물이 관찰되었다(Fig. 5B and C). 국소마취하 절제를 시도하였으나 출혈이 심하여 조직검사만을 실시하고 수술을 중단하였고, 조직검사 결과 혈관섬유종으로 진단되었으며, Session씨 분류8) IA에 해당되었다.
   혈관조영술에서 영양혈관을 찾을 수 없어서 혈관내 색전술을 시행할 수 없었다. 전신마취하 내시경으로 관찰하면서 Hystoacryl®과 lipiodol을 이용하여 종양 내에 단계적 직접 색전술을 시행하면서 순차적으로 종양을 제거하였다. 종물은 후사골동에서 기시하여 상비갑개와 중비갑개를 밀면서 비강 내를 채우고 있었고, 수술 중 출혈은 거의 없어 수혈은 필요하지 않았다. 현재 술후 2년째로 추적관찰 중으로 재발의 소견은 없다.

고     찰

   혈관섬유종의 치료에는 여러 가지 방법이 보고되고 있으며 색전술 후 수술을 시행하는 것이 혈관섬유종 치료의 기본을 이루고 있다.3,4) 
   주요 영양혈관은 외경동맥의 내상악동맥, 상행 인두동맥이며 내경동맥의 안구분지, 척추동맥도 가능하다. 혈관내 색전술은 외경동맥의 분지에서 영양혈관을 받을 경우 쉽고 안전하게 시행될 수 있으나 내경동맥으로부터 영양혈관을 받을 경우 뇌전색, 실명 등 여러 심각한 합병증을 일으킬 위험이 있고,9) 영양혈관이 예리한 경우나 외경동맥 결찰술을 시행한 경우, 이전에 혈관섬유종의 치료를 위해 혈관색전술을 시행한 후 재발한 경우, 주 영양혈관을 확인할 수 없는 경우 등에서는 혈관내 색전술을 시행할 수 없다. 
   최근에 Tranbahuy 등은 7예에서 술전 비인강 혈관종 내에 직접 색전물질을 투여하여 좋은 색전효과를 보고하였다.7) 색전물질은 Hystoacryl®과 lipiodol 및 텅스텐 분말을 섞어서 사용하였다. Hystoacryl®은 혈관 내에 들어가면 즉시 응고되는 합성수지로 혈관 색전을 위해 사용되었고, lipiodol은 지용성 조영제로서 Hystoacryl®을 희석시켜 응고 시간을 연장시키기 위해 사용되었으며, 텅스텐 분말은 색전물질이 투여된 범위를 방사선 검사로 확인하기 위해 사용되었다. 색전술 후 약 48시간에서 72시간 내에 수술을 시행하였으며 모든 예에서 약 90% 이상의 색전 효과를 보였고 수술 역시 성공적으로 시행되었다.
   사용되는 색전물질로는 Hystoacryl®과 Glue 등을 lipiodol 과 혼합하여 사용할 수 있다.5,7)
   종양내 색전술의 합병증으로는 혈관섬유종과 연결된 주요 혈관 특히 내경동맥으로 색전물질이 역류해 들어갈 위험성이 있다는 것이다. 역류로 인한 합병증은 시술을 하는 동안 연속적으로 방사선학적인 감시를 하면서 색전물질이 영양혈관 내로 들어갈 경우 주사를 일시 중단함으로써 예방할 수 있다. Hystoacryl®은 가용성 이온과 결합하여 응고되고, 주사를 천천히만 한다면 색전물질은 국소 영역에 국한되어 있게 된다.
   혈관내 색전술에 비해 직접 종양내 색전술의 장점은 해부학적으로 접근이 어렵거나 이전에 영양혈관을 결찰하여 혈관내 색전술을 시행할 수 없는 경우에도 색전술을 시행할 수 있고, 내경동맥에 직접 시술을 하지 않음으로써 혈관내 색전술에 비해 신경학적 합병증의 발생을 줄일 수 있으며, 색전효과 역시 혈관내 색전술과 동등한 효과를 보인다는 것이다.7)
   술전 직접 종양내 색전술에 비해 술중 내시경을 통한 종양내 색전술의 장점은 내시경을 통해 색전물질이 종양 내로 투여되는 범위를 시각적으로 확인함으로써 방사선 검사를 통한 색전술 시 발생하는 부분적인 색전술로 인한 부작용을 감소시킬 수 있고, 또 영양혈관 내로 색전물질이 역류함으로써 발행하는 합병증도 보다 감소시킬 수 있다. 그리고, 술중 색전이 부족한 부분은 다시 색전술을 시행할 수 있고, 색전된 부분의 종양만을 선택적으로 제거함으로써 출혈의 가능성도 줄일 수 있다. 
   본 예는 술전 혈관내 색전술을 시행할 수 없는 경우로 수 술중에 직접 종양내 색전술을 시행하면서 종양을 제거하였다. 사용된 색전물질은 내시경으로 관찰하면서 서서히 종양 내로 투입하였으며 색전물질의 투여 범위를 시각적으로 관찰할 수 있어서 텅스텐 분말은 사용하지 않고 Hystoacryl®과 lipiodol만을 사용하였다. 내시경 시야 하에서는 종양을 한번에 색전시킬 수 없어서 한번에 종물을 모두 색전시키지 않고 일부 종양을 색전시킨 후 색전된 종물을 겸자로 제거하고 남은 종물에 다시 색전술을 시행하는 순차적인 방법을 사용하였으며, 색전된 종양은 비교적 단단하게 느껴져 색전이 되지 않은 부위와 쉽게 구별이 되었고, 제거 시 쉽게 부서져 부분제 제거가 용이하였다. 종양을 서서히 그리고 단계적으로 제거함으로써 합병증의 발생 가능성을 줄일 수 있었으며, 수술 후 특별한 합병증은 발생하지 않았다. 
   증례 1에서는 출혈량이 2,000 cc로 출혈량이 비교적 많았는데, 비강내 색전이 완전히 된 부위의 종양을 제거할 때에는 출혈이 거의 없었으며, 색전이 완전히 되지 않은 익구개와 부위의 종양을 제거할 때 대부분의 출혈이 발생하였고, 전기소작술로 지혈할 수 있었다.
   결론적으로 본 예에서와 같이 해부학적 어려움으로 인해 술전 혈관내 색전술을 시행할 수 없는 경우나 영양혈관을 찾을 수 없을 때에는 내시경하에 술중 종양내 직접 색전술을 시행하면서 내시경을 이용하여 종양을 적출하면 좋은 결과를 얻을 수 있을 것으로 생각된다.


REFERENCES

  1. Min YG, Kim JH, Kim LS. Clinical analysis of the nasopharyngeal angiofibroma. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1984;27(6):584-91. 

  2. Won YS, Chang KH, Shin MH, Chae SY, Kim BW. Report of juvenile nasopharyngeal angiofibroma: 3 cases. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1986;29(1):114-21.

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  4. Radkowski D, McGill T, Healy GB, Ohlms L, Jones DT. Angiofibroma. Changes in staging and treatment. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1996;122(2):122-9.

  5. Chun YM, Koh JW, Lee JS. Facial translocation approach for nasopharyngeal angiofibroma. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1997;40(6):842-7.

  6. An YH, Kim SW, Jung EJ, Shim WS, Won TB, Kim YM, et al. Treatment of nasopnaryngeal angiofibroma: Results according to the surgical modalities. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2005;48(12):1473-7. 

  7. Tranbahuy P, Borsik M, Herman P, Wassef M, Casasco A. Direct intratumoral embolization of juvenile angiofibroma. Am J of Otolaryngol 1994;15(6):429-35.

  8. Sessions RB, Bryan RN, Naclerio RM, Alford BR. Radiographic staging of juvenile angiofibroma. Head Neck Surg 1981;3(4):279-83.

  9. Lasjaunias P. Nasopharyngeal angiofibroma: Hazards of embolization. Radiology 1980;136(1):119-23.


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