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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 47(1); 2004 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2004;47(1): 87-89.
A Case of Submandibular Sialadenosis in a Bulimia Nervosa Patient.
Ki Joon Oh, Byung Cheol Park, Ki Hun Han, Jin Yoo
Department of Otolaryngology, Gwangju Christian Hospital, Gwangju, Korea.
신경성 폭식증 환자에서 발생한 악하선 타액선증 1예
오기준 · 박병철 · 한기훈 · 유 진
광주기독병원 이비인후과
주제어: 타액선염폭식증악하선.
ABSTRACT
Sialadenosis, characterized by a uniform hypertrophy and hyperplasia of the acinar parenchyma of salivary glands, is associated with a variety of systemic diseases or functional disorders. The disease is associated with underlying systemic factors such as diabetes, malnutrition, alcohol abuse and drugs. So it is also referred to as nutritional mumps. Bulimia nervosa is a disorder that is defined as binge eating combined with inappropriate ways of stopping weight gain. It is significantly more common in females than in males. In the past few years, the number of reports concerning eating disorders have increased in developing countries including Korea, where economic development has also brought about rapid introduction of the Western culture. The authors have observed a rare case of sialadenosis of the submandibular gland in association with bulimia nervosa and report this with literature review.
Keywords: SialadenitisBulimiaSubmandibular gland

교신저자:오기준, 503-715 광주광역시 남구 양림동 264  광주기독병원 이비인후과
              전화:(062) 650-5095 · 전송:(062) 650-5090 · E-mail:gataca71@hanmail.net

서     론


  
타액선증은 임상적으로 반복되는 양측 타액선의 무통성 종창을 특징으로 하는 비염증성, 비종양성, 실질성 병변이며 주로 이하선에 나타난다.1) 발병원인으로는 영양결핍이 가장 많은 것으로 알려져 있고, 다양한 내분비 이상과 자율신경계 이상, 약이나 중금속의 중독도 원인으로 생각되고 있다.2)3)4)
   타액선증은 이비인후과에서 드물지 않게 볼 수 있는 질환이며, 원인 질환의 교정이나 대증 요법으로 증상의 재발이 없이 쉽게 치료되어진다.
   신경성 폭식증은 반복적인 폭식 행동 후 체중증가를 막으려고 구토, 금식, 과도한 운동, 하제 복용 등의 부적절한 보상행동을 하는 것을 특징으로 하는 질환으로 여성에 많으며 청소년기 후반부에 주로 발생한다.5)
   저자들은 폭식 행동 후 반복적 재발양상을 보이는 독특한 양상의 악하선 타액선증 환자를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   37세의 여자가 2개월 전부터 시작된 심한 체중감소와 극도의 무력감, 양측 악하선 부위의 점진적으로 커지는 종창을 주소로 내원하였다. 과거력상 3년 전부터 전신무력감, 의욕 상실 등의 증상을 보이기 시작하였고 이로 인한 스트레스를 과도한 음식의 섭취로 해결하였으며 폭식 행동 후 체중에 대한 고민과 체형에 대한 강박관념으로 인해 손가락으로 설근부를 압박하여 반복적으로 구토를 유발하였다. 폭식 및 구토행동 후에 양측 악하부 종창이 발생하였다가 수일 후 호전되는 양상이 반복되었다. 시간이 경과할수록 우울 증상 및 과도한 탐식과 구토가 더욱 심해져 6개월 전부터는 정신과에 내원하여 우울증, 폭식증 진단하에 간헐적 통원치료를 받아오고 있었다. 체중의 변화는 폭식증상이 있기전 54kg에서 폭식과 구토를 반복하던 내원 2개월 전에는 43kg으로 감소하였다.
   이학적 검사상 우측 악하부 5×3 cm, 좌측 악하부 6×4 cm 크기의 압통이 없는 부드러운 종괴가 촉지되었고, 혀, 입술, 구강 및 인두점막에 이상 소견은 없었으며 후두직달경 검사상 후두와 기관의 부종 및 종괴는 관찰되지 않았다. 일반혈액검사상 전해질 이상이나 아밀라아제 상승 등의 특이 사항은 관찰되지 않았고, 세포질과 핵에 대한 자가면역 검사인 anti-SSA, anti-SSB antibody도 정상 범위를 나타내었다. 경부 전산화 단층촬영에서는 양측 악하선의 증대 소견과 악하선 내부의 음영감소가 관찰되었으며(Fig. 1), 타액선 조영술에서는 악하선 중심부 타액관의 경미한 확장 소견만이 나타나고 타액관 폐색이나 타석 등의 소견은 보이지 않았다(Fig. 2). 세침흡인검사는 정상적인 타액선 세포들과 조직구들만 관찰되었다(Fig. 3).
   환자는 상기의 소견들 및 반복되는 악하선 종창의 과거력으로 타액선증으로 진단하고 악하선 부위의 온열 찜질과 신맛을 내는 사탕을 복용시키며 보존적인 치료를 시작하였다. 외래 통원 치료를 지속하며 폭식과 구토가 악하선 종창의 원인일 가능성을 설명하였고 정신과와의 협진으로 행동치료를 시작하였으며 우울증 치료로는 간헐적으로 복용 중이던 항우울제를 지속적으로 복용하도록 권유하였다. 이후 환자 본인이 폭식 행동 및 구토를 조절 가능하게 되었으며, 내원 후 3개월에 걸쳐 48kg까지 꾸준한 체중증가가 이루어지면서 양측 악하선의 종창도 더 이상 관찰되지 않게 되었다. 그러나 완전 회복 6개월 후 폭식증이 다시 발생하였으며 동일한 양상의 악하선 타액선증도 발생하여 다시 내원 하였으며, 치료 시작 수일 후 빠른 회복을 나타내었다. 현재 환자는 폭식 및 구토증상의 발현 정도에 따라 수 차례 경미한 악하부 종창의 재발 및 호전을 반복하며 추적관찰 중이다.

고     찰

  
신경성 폭식증은 반복적으로 폭식을 하고 체중증가를 막기 위해 구토, 금식, 과도한 운동, 하제나 이뇨제를 사용하는 등의 부적절한 보상행동을 하는 것을 특징으로 하는 질환으로서 청소년기 후반의 여성에 많으며 유병율은 약 1~3%로 알려져 있다. 현재 국내의 경우 식생활 습관이 서구화되고, 대중매체의 영향이 커지고 미에 대한 기준도 변화되면서 유병율도 증가하는 추세지만 실제로 병원을 찾아 치료를 받는 환자의 수는 적고, 보고되는 문헌도 제한된 편이다.6)
   타액선증은 임상적으로 반복되는 양측 타액선의 무통성 종창을 특징으로 하는 비염증성, 비종양성, 실질성 병변이며 주로 이하선에 나타나고 40대 이상의 중년에 호발하며 성별 발현율의 차이는 거의 없는 것으로 알려져 있다.7)8)
   발병원인으로는 영양결핍이 가장 많아 pellagra, beriberi, kwashiorkor, 간 경화증, 알코올 중독, 이질, 신경성 거식증과 폭식증 등의 다양한 영양결핍이 원인이 될 수 있고 요붕증, 선단거대증, 당뇨병, 갑상선기능저하증, 임신, 수유, 부신질환 등의 다양한 내분비 이상과 guanethidine, thioridazine, pheothiazine, phenobarbital 등의 약과 수은이나 납중독, 자율신경계 이상도 원인으로 생각된다. 본예의 경우와 같이 폭식증에서 발생한 타액선증의 경우엔, 폭식행동으로 인한 타액선에 대한 반복적이고 과도한 자극과 구토로 인한 산성 위내용물의 만성 역류로 인하여 타액선에 변화가 발생한다는
'work load'로 그 원인이 설명되기도 한다.9)10)11) 현재 폭식증 환자에서 타액선증의 발병률은 일시적인 경우를 포함하여 약 10% 정도로 생각되며 타액선의 종창과 불편감은 구토 후에 호전되는 것이 특징이다.12)
   진단은 특징적인 임상증상외에 방사선학적 검사나 조직검사를 통해 이루어지며 임상병리 검사는 원인이 되는 질병에 따라 매우 다양한 결과를 나타내며 폭식증이 원인일 경우 구토와 탈수로 인하여 저칼륨혈증 등의 전해질 장애나 혈청 아밀라아제 상승이 관찰되기도 한다.9) 질환의 발생은 점진적으로 이루어지고 이하선이나 악하선의 증대가 지속되면 미용적인 문제를 일으키기도 하지만 거의 모든 경우에 타액선의 기능은 정상이다.13) 타액선 조영술이나 전산화단층촬영상 특징적인 소견이 없이 단순한 타액선 증대만 관찰되는 경우가 많지만 타액선 조영술은 선조직의 증대에 의한 근위부 타액관의 변화가 나타나기도 하고, 전산화단층촬영에서는 시행 시기에 따라 발병후기에 지방 변성에 의한 특징적인 저밀도 소견을 나타내기도 한다.13)14) 조직검사상에서도 대부분 정상 타액선 조직이 관찰되며 부분적인 선방세포의 비대와 지방세포 침윤이 나타나기도 한다.15)
   치료는 보존적 치료를 우선 시행하며, 원인이 되는 질환을 교정하면 대부분 정상으로 돌아오지만 미용적인 문제의 경우 이하선천엽 절제술12)을 시행하기도 한다. 최근에는 콜린성 약제인 pilocarpine 1.25
~5 mg/day 경구 투여 요법이 좋은 효과를 나타내고 있다.16)
   본 저자들이 치험한 증례의 경우 타액선증에 대한 보존적 치료와 원인 질환인 폭식증에 대한 인지행동치료를 병행함으로써 좋은 치료 결과를 나타내었지만 원인 질환인 신경성 폭식증의 완전교정을 시행하지 못하여 폭식 행동의 재발시마다 반복적인 타액선증을 나타내는, 매우 독특한 원인과 재발양상을 보이는 타액선증으로 생각되어 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.


REFERENCES

  1. Werning JT. Infectious and systemic diseases. In: Ellis GL, Auclair PL, Gnepp DR, Ellis A, editors. Surgical pathology of the salivary glands. Philadelphia: W.B. Saunders Company;1991. p.39-59.

  2. Chilla R. Sialadenosis of the salivary glands of the head. Studies on the physiology and pathophysiology of parotid secretion. Adv Otorhinolaryngol 1981;26:1-38.

  3. Batsakis JG, McWhirter JD. Non-neoplastic diseases of the salivary glands. Am J Gastroenterol 1972;57:226-47.

  4. Batsakis JG. Pathology consultation: Sialadenosis. Ann Otol Rhinol Laryngol 1988;97:94-5.

  5. Kaplan HI, Sadock BJ. Bulimia Nervosa and Eating Disorder Not Otherwise Specified. In: Synopsis of Psychiatry. 8th ed. New York: Wiliams and Wilkins;1998. p.727-31.

  6. Choi JY, Ahn DH. Cognitive Behavior therapy of Bulimia Nervosa. J Korean Neuropsychiatr Assoc 1999;38:915-22.

  7. Droese M. Cytologic diagnosis of sialadenosis, sialadenitis, and parotid cystss by fine-needle aspiration biopsy. Adv Otorhinolaryngol 1981;26:49-96.

  8. Ino C, Matsuyama K, Ino M, Yamashita M, Kumazawa T. Approach to the diagnosis of sialadenosis using sialgraphy. Acta Otolaryngol 1993;500:121-5.

  9. Ogren FP, Huerter JV, Pearson PH, Antonson CW, Moore GF. Transient salivary gland hypertrophy in bulimics. Laryngoscope 1987;97:951-3.

  10. Walsh BT, Croft CB, Katz JL. Anorexia nervosa and salivary gland enlargement. Int J Psychiatry Med 1981;1:255-61.

  11. Ahola SJ. Unexplained parotid enlargement: A clue to occult bulimia. Conn Med 1982;46:185-6.

  12. Steven DR, David BH. Parotidectomy for bulimia: A dissenting view. Am J Otolaryngol 1987;8:376-80.

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  14. Coleman H, Altini M, Nayler S, Richards A. Sialadenosis: A presenting sign in bulimia. Head & Neck 1998;20:758-62.

  15. Seifert G, Miehlke J, Haubrich J, Chilla R. Diseases of the salivary glands: Pathology-diagnosis-treatment facial nerve surgery. Georg Thieme Verlag Inc 1986:78-84.

  16. Philip SM, James AW. Sialadenosis in bulimia: A new treatment. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1993;119:787-8.

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