교신저자：유명종, 630-522 경남 마산시 회원구 합성2동 50번지 성균관대학교 의과대학 마산삼성병원 이비인후과학교실
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서     론

   타액선 양성종양은 두경부 종양의 3% 미만으로 적은 빈도 수에도 불구하고 매우 다양한 병리 조직학적 소견을 가지기에 지속적인 관심을 끌고있다.¹⁾²⁾
   이중 타액선에서 발생하는 낭종은 대개 양성이며 분비관계(duct system)의 국소적인 병변으로 타액선 질환의 약 6% 정도를 차지한다.³⁾⁴⁾ 구강내 낭종에서 점액낭종이 차지하는 비율은 70% 이상이다.³⁾ 점액낭종은 주로 소 타액선(minor salivary gland)에서 기원하며 주 타액선(major salivary gland)에서도 발생될 수 있지만 설하선 외에는 극히 드물다고 보고되고 있다.⁵⁾ 입술, 협점막, 구개 및 구강저, 혀 등 구강내 소 타액선이 분포하는 곳 어디에서나 발견되는 점액낭종은 수포성 반투명의 탄력적인 부종모양이며 크기는 다양하다.⁶⁾ 특징적으로 점착성, 점액질의 액체가 낭종내에 존재하며 두가지 형태, 즉 상피층이 없는 가성낭종인 침윤성 점액낭종(extravasation cyst)과 상피층을 포함하는 저류성 점액낭종(retention cyst)으로 분류된다. 모든 연령층에서 발견되지만 침윤성 점액낭종은 소아나 젊은 연령층에서, 저류성 점액 낭종은 상대적으로 고령에서 주로 발생되는 것으로 알려져 있다.⁷⁾ 점액낭종의 형성 가설은 미세결석(microlith)과 농축된 분비물 등에 의한 소 타액선관의 폐색, 설하선관의 낭종성 확장 등으로 저류성 점액낭종이 생긴다는 설과 점액선의 변성과 외상으로 인한 타액선의 열상 및 절단으로 타액의 주위 조직내 유출을 일으켜 침윤성 점액낭종이 생기는 것으로 설명되고 있다.³⁾⁴⁾⁵⁾ 두경부 영역의 외상은 타액관 및 타액선의 열상을 초래하며 침윤성 점액 낭종을 유발시키는 원인이 되는데, 악하선은 하악골에 보호받기에 손상 가능성이 적어 점액낭종의 발생이 극히 드물다.⁴⁾⁵⁾ 최근 저자들은 21세 여자 환자에서 국내 문헌 열람상 찾아보기 힘든 외상없이 발생한 악하선 점액 낭종 1예를 치험하였기에 보고하는 바이다.

증     례

   21세 여자 환자가 1개월 전부터 자연적으로 발생한 3×2.5 cm 크기의 좌측 악하선 종물로 1999년 4월 2일 외래로 내원하였다. 크기가 서서히 증가하는 파동성이 있는 연성 종물로 통증이나 압통은 없었고 과거력상 외상이나 수술, 치성 감염 및 바이러스성 질병의 병력은 없었으며 내과적 질병의 과거력도 특이사항이 없었다. 그밖에 인후통이나 음성변화, 경부 운동장애도 없었으며 발열, 오한, 체중감소 등의 전신적 특이소견도 발견되지 않았다. 일반 혈액검사와 임상병리검사, 심전도 및 간기능 검사, 흉부 단순 촬영 등에서 특이소견을 찾을 수 없었다. 경부 전산화 단층촬영상 좌측 악하선 전방부에 경계부가 명확한 저밀도 음영의 타원형의 낭종성 병변이 관찰 되었다(Fig. 1). 외래 추적관찰 중 1999년 5월 수술을 앞두고 크기가 현저히 감소하여 수술을 취소하였으나 3개월 후 다시 크기가 증가하여 1999년 9월 수술을 시행하였다. 전신 마취 하에서 좌측 악하부에 약 7 cm 정도의 횡절개를 가한 후 광경근(platysma muscle)을 박리하였으며 악하선의 전방부에서 기시한 낭종을 발견하였다. 주위 근육 및 조직에 다소 유착이 있었으나 낭종과 악하선을 완전히 적출 하였다. 육안적으로 약 4×7×2 cm 크기의 비교적 큰 낭종이었고 내용물은 흑적색의 점액성 물질로 가득 차 있었으며 낭종의 내면은 부드러우며 붉은 분홍색을 띄었다. 악하선은 정상 조직소견을 보였으며 조직학적으로 섬유지방조직과 혈관 등을 포함한 낭종 벽 내면에는 정상적인 상피조직을 발견할 수가 없었다(Fig. 2). 적출한 낭종의 병리 조직학적 진단은 가성 상피조직으로 둘러싸인 침윤성 점액낭종이었다.
   환자는 술 후 6일째 양호한 경과로 퇴원하였다. 6개월 추적관찰 결과 재발 소견 발견되지 않았다.

고     찰

   악하선의 낭종성 병변은 드물다.¹⁾²⁾³⁾ 특히 악하선에 발생하는 점액낭종은 매우 희귀하여 저자들의 국내 문헌 열람상 보고된 예가 드물었다. Surkin 등은 39세 남자에서 외상없이 서서히 발생한 악하선 침윤성 점액낭종 1예를 보고하였으며⁴⁾ Fein과 Mohnac은 14세 소녀에서 국소 외상 후 급격히 발생 한 악하선 침윤성 점액낭종 1예를 보고하였다.⁵⁾ 그리고, Kang 등은 19세 남자의 악하선이 낭종성 병변에 의해 대치된 저류성 점액낭종 1예를 발견하였다.⁸⁾ 점액낭종의 병인은 타액 분비관이 막혀 타액선 내에 점액이 서서히 축적되어 발생된다는 생각이 초기에는 정설로 받아들여졌다.^3)9)10) 그러나, 조직학적으로 상피내층이 낭종벽에서 발견되지 않는 가성낭종의 경우 이러한 개념은 수정이 필요하였는데 Bhaskar 등은 하악선 분비관을 절단한 백서 실험상 상피내층이 없는 가성낭종이 발생하였다고 보고하여 점액낭종의 또다른 발생 기전을 제시하였다.¹¹⁾ Cataldo와 Mosadomi는 594예 중 24예에 서만 조직학적으로 낭종벽의 상피내층을 발견하였고,⁶⁾ Harrison은 55예의 점액낭종 중 10예에서,⁷⁾ Sela와 Ulmansky는 29예 중 2예에서만 낭종벽의 상피층을 발견하였으며⁹⁾ Chaudhry 등은 66예 모두에서 상피조직이 발견되지 않았다고 보고하였다.¹²⁾ 즉 미세한 타석이나 점액 충전물 등에 의한 타액 수출 관의 부분적 폐쇄와 만곡에 의해 낭종벽에 상피조직을 포함하는 저류성 점액낭종이 생기고, 반면에 반복되는 외상 등으로 인한 타액선 관의 파열과 이 틈새를 통한 점액의 주위조직 내 침윤이 상피 조직이 없는 가성 낭종, 즉 침윤성 점액낭종의 생성 원인이 된다고 Standish와 Shafer는 보고 하였다.¹³⁾ 타액선 점액낭종 중 80% 이상이 침윤성 점액낭종으로 대부분 하구순에서 생긴다.³⁾
   그 밖에 협부, 구강저, 구개, 혀, 상구순 등의 소 타액선에서 발생하고¹⁴⁾ 상피 내층을 포함하지 않으며 30대 이전의 젊은 연령층에서 호발하며 50세 이후에는 드물다. 남자에서 1.5：1 정도로 약간 많이 발생된다고 알려져 있다.⁷⁾⁹⁾ 조직학적 발생과정으로는 점액 다당류의 점액이 손상된 타액선에서 간질로 투과해 나와 이를 조직구와 대식세포가 흡수하여 육아 조직에 둘러싸인 후 이를 결체 조직의 피낭이 둘러싸서 가성낭종을 형성하게 된다.³⁾⁷⁾ 반복적 외상으로 인한 타액선관의 파열과 점액의 침윤이 주요 원인으로 침윤된 점액의 양과 점액이 육아조직에 의해 탐식되는 속도가 주요 인자로 작용한다.⁴⁾⁷⁾ 하지만 육아조직이 없는 침윤성 점액낭종도 보고되고 있다.¹⁰⁾ 반면에 점액낭종의 약 20%를 차지하는 저류성 점액낭종은 50세 이상의 고령층에서 호발하며 주로 하구순, 협부, 상구순, 혀, 구개, 구강저의 소 타액선 등에 골고루 발생되고 남녀 비는 1：2로 여자가 우세하다.⁷⁾ 조직학적으로 호산성 과립세포양 상피층을 포함하며 결체조직의 피낭과 점액 덩어리 등으로 구성되어 있다.³⁾⁷⁾ 상피 세포는 입방형 또는 정방형으로 구성되어 있으나 드물게 편평 상피로의 이형성도 가능하다.⁴⁾⁷⁾ 생성 기전은 타석, 점액 덩어리, 만성 염증 등 여러 원인에 의한 타액선 수출관의 부분적 폐쇄 또는 상피층을 형성하는 호산성 과립세포의 자연적인 낭종성 변화로 추정되고 있다.^15)16)17) 주로 무통성의 종창 혹은 종물이 주된 증상으로 크기가 서서히 증가하거나 변동되기도 하며 전신적인 임상증상 및 혈액학적 이상 소견을 동반하지는 않는다.³⁾⁴⁾⁵⁾ 점액낭종의 진단 방법으로는 병리 조직학적 검사가 확진 방법이며 낭종의 색깔, 위치, 경도, 내용물의 성상 등과 병력, 악하선 타액선 조영술, 동위원소검사, 초음파 검사, 전산화 단층촬영 혹은 건조 촬영 등도 도움이 된다.⁴⁾⁸⁾ 악하선 점액낭종과 감별할 질환으로는 외상후 피하내 타액이 축적된 타액선종(sialocele), 타액선 실질내 공기의 저류에 의한 함기성낭종(pneumatoceles), 구강저 설하선에 발생하는 하마종(ranula), 비교적 서서히 자라며 딱딱한 성상의 지방종(lipoma), 혈관종(hemangioma)과 그밖에 선천성 낭종(developmental cyst), 포상체낭종(hydatid cyst) 및 만성 타액선염으로 인한 만성 타액관확장성 이하선염(chronic sialectatic parotitis) 등이 있다.
   또, 낭성점막 표피양종(cystic mucoepidermoid tumor), 낭선림프종(cystadenolymphoma), 낭선종(cystic duct adenoma), 낭성다형성종(cystic pleomorphic adenoma) 등과 같은 낭종성 종양과도 감별이 필요하지만^17)18)19) 악하선에서 신생물의 낭종성 변화는 보고된 바 없다.^{1)2)3)4)16)18)} 타액선 점액 낭종의 일차 치료는 낭종의 섬세한 박리와 함께 정상 타액선 실질의 완전한 절제이며 술 후 안면신경마비, Frey 증후군, 타액선 피부 누공, 혈종 및 재발 등의 합병증이 있다.¹⁹⁾²⁰⁾ 단순 절개 및 배액술로는 만족할 만한 결과를 얻지 못하며 재발 가능성이 높고, 불완전한 제거는 누관 또는 만성 염증을 초래 할 수 있다.¹⁶⁾ 완전한 절제 시 예후는 매우 좋으며 본 증례의 경우에도 재발이나 합병증 없이 추적 관찰 중이다.

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